mÁ oclusÃo em crianÇas e adolescentes com …
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NATALIA MENDES DE MATOS CARDOSO
MÁ OCLUSÃO EM CRIANÇAS E ADOLESCENTES COM OSTEOGÊNESE IMPERFEITA
Faculdade de Odontologia Universidade Federal de Minas Gerais
Belo Horizonte 2019
Natalia Mendes de Matos Cardoso
MÁ OCLUSÃO EM CRIANÇAS E ADOLESCENTES COM OSTEOGÊNESE IMPERFEITA
Tese apresentada ao Colegiado do Programa de Pós-Graduação em Odontologia da Faculdade de Odontologia da Universidade Federal de Minas Gerais, como requisito parcial à obtenção do grau de Doutor em Odontologia - área de concentração em Odontopediatria
Orientadora: Profa. Dra. Ana Cristina Borges de Oliveira Co-orientador: Prof. Dr. Saul Martins de Paiva
Belo Horizonte 2019
AGRADECIMENTOS
Agradeço a Deus por todas as bênçãos e pelas coisas maravilhosas que acontecem
em minha vida e por me dar forças para continuar buscando meus sonhos.
Aos meus pais, Márcio e Erseli, que sempre estiveram do meu lado e lutaram pelos
meus estudos além de ter me proporcionado todo suporte e apoio. Vocês são
espelhos para mim, exemplos de seres humanos. Sem vocês não estaria aqui!
À minha irmã, Gabriele, por ter me apresentado à vida acadêmica e por
ajudar em cada passo e decisão que tomei, sempre torcendo por mim.
Ao Henri por todo suporte e incentivo. Por sempre batalhar para que eu
alcance os meus objetivos. Por me ensinar a focar nos meus sonhos e acreditar que
eles são possíveis.
Agradeço a minha orientadora, Ana Cristina, por todos esses anos me
guiando na trajetória acadêmica. Obrigada pelas sugestões, discussões e presença
atenta. Sempre com carinho e zelo, se tornando um exemplo de profissional e ser
humano.
Ao Saul por todo suporte que me proporcionou em todos os momentos,
estando sempre de prontidão. Obrigada pelo cuidado, pelas suas considerações e
pelos incentivos durante todo este período.
Agradeço os amigos que fiz no Programa de Pós-Graduação pelo incentivo,
amizade e carinho permanente em todos os momentos que precisei.
Aos responsáveis, médicos e pacientes dos setores de Ortopedia do
Ambulatório Bias Fortes, e Pediatria do Ambulatório São Vicente do Hospital das
Clínicas da Universidade Federal de Minas Gerais
“Gosto de ser gente porque, inacabado, sei que sou um ser condicionado mas,
consciente do inacabamento, sei que posso ir mais além dele.”
Paulo Freire
RESUMO A Osteogênese Imperfeita (OI) é uma doença genética que afeta o tecido conjuntivo e é causada por defeitos na síntese de colágeno tipo I. As alterações na produção do colágeno podem causar anomalias nos ossos da face, resultando em um crescimento craniofacial anormal e má-formação dos dentes e arcos dentários. Dentre as más oclusões, indivíduos com OI apresentam alta prevalência de mordida cruzada, mordida aberta e má oclusão de Classe III. Este estudo objetivou comparar os fatores associados com as más oclusões em crianças e adolescentes com OI e sem OI. Foi realizado um estudo transversal, pareado, com 39 indivíduos com OI e 39 sem OI, na faixa etária de três a 17 anos, e seus pais/responsáveis. A coleta de dados ocorreu por meio de um questionário direcionado aos pais/responsáveis e exame bucal das crianças e adolescentes atendidos nos setores de Ortopedia e Pediatria do Hospital das Clínicas da Universidade Federal de Minas Gerais (UFMG), em Belo Horizonte, região sudeste do Brasil. O instrumento continha itens sobre as características individuais, econômicas, hábitos comportamentais e história médica-odontológica dos filhos. O exame clínico identificou o tipo de respiração das crianças/adolescentes e a presença de anomalias dentárias, apinhamento dentário, má oclusão (mordida aberta anterior e mordida cruzada anterior/posterior) e dentinogênese imperfeita (DI). A fim de garantir a confiabilidade dos dados, foi realizado um treinamento teórico e a calibração prática dos examinadores. O treinamento teórico foi conduzido por meio de leitura sobre o tema e imagens em slides. Após essa etapa, seguindo um padrão ouro diagnóstico, foi realizada a calibração prática. Os valores kappa obtidos para cada condição examinada variaram de 0,82 a 0,96. A confiabilidade interna foi garantida por meio do teste-reteste do instrumento, que apresentou valores kappa entre 0,81 e 1,00. Em seguida foi realizado o estudo piloto com 5 pares de pais/responsáveis e crianças/adolescentes com OI e 5 sem OI. Após essas fases foi iniciado o estudo principal. Esta pesquisa foi aprovada pelo Comitê de Ética em Pesquisa da UFMG. Os dados foram analisados por meio do software Statistical Package for Social Science - SPSS® (versão 21.0). A média de idade das crianças/adolescentes foi de 7,9 anos (±4,5). Ao comparar o grupo de crianças/adolescentes com OI e sem OI verificou-se uma associação estatisticamente significativa entre ter OI e ser diagnosticado com anomalias dentárias (dentes conóides, dentes fusionados/ geminados, ausência clínica, rotação e microdontia) (p=0,001) e apinhamento dentário (p=0,001). A presença de OI foi estatisticamente associada com mordida aberta anterior (p=0,043), mordida cruzada anterior (p=0,045) e mordida cruzada posterior (p=0,004). No grupo com OI, a prevalência de mordida cruzada anterior foi associada com o uso de bifosfonatos (p=0,036) e com a presença de DI (p=0,004). A presença de mordida cruzada posterior foi associada com a presença de DI (p=0,006). A mordida aberta anterior não foi estatisticamente associada com as variáveis independentes (p>0,05). Concluiu-se que a prevalência de anomalias dentárias e de má oclusão foi maior entre as crianças/adolescentes com OI. No grupo com OI, ter DI foi associado a prevalência de mordida cruzada anterior e posterior entre as crianças/adolescentes. Fazer uso de bifosfonatos foi associado a mordida cruzada anterior. Palavras-chave: Osteogênese imperfeita. Dentinogênese imperfeita. Anormalidades craniofaciais. Má oclusão. Assistência odontológica. Pessoas com deficiência.
ABSTRACT
Malocclusion in children and adolescents with Osteogenesis Imperfecta Osteogenesis Imperfecta (OI) is a rare genetic disorder which affects connective tissue and it is caused by defects in type I collagen structure or synthesis. Alterations in collagen production might cause abnormal craniofacial growth and malformation of the teeth and dental arches. Among the malocclusions, individuals with OI have a high prevalence of crossbite, open bite and Class III malocclusion. This study aimed to compare the prevalence of malocclusion in children/adolescents with OI and without OI and to identify its associated factors. A cross-sectional study was performed of 39 individuals with OI and 39 without OI, aged from 3 to 17 years, and their parents/guardians. Children and adolescents with OI and without OI were matched by sex and age. They are treated in the Orthopedic and Pediatric outpatient clinics of a university hospital, in Belo Horizonte, southeastern Brazil. The instrument contained items on the individual, economic and oral-medical characteristics of the children. The clinical examination identified the type of breathing of the children / adolescents and the presence of dental anomalies, dental crowding, malocclusion (anterior open bite and anterior / posterior crossbite) and imperfect dentinogenesis (DI). In order to guarantee the reliability of the data, a theoretical training and the practical calibration of the examiners were carried out. Theoretical training was conducted through reading on the subject and images on slides. After this step, following a gold standard diagnosis, the practical calibration was performed. The kappa values obtained for each condition examined ranged from 0.82 to 0.96. The internal reliability was guaranteed by the test-retest of the instrument, which presented kappa values between 0.81 and 1.00. Then, the pilot study was carried out with 5 pairs of parents / guardians and children / adolescents with OI and 5 pairs without OI. After these phases the main study was started. This study was approved for the Research Ethics Committee of the Federal University of Minas Gerais. The mean age of children/adolescents was 7.9 years (± 4.5). When comparing the OI group and without OI, there was a statistically significant association between having OI and being diagnosed with dental anomalies (conoid teeth, fused/geminated teeth, clinical absence, rotation and microdontia) (p=0.001) and dental crowding (p=0.001). The presence of OI was statistically associated with anterior open bite (p=0.043), anterior crossbite (p=0.045) and posterior crossbite (p=0.004). In the OI group, the prevalence of anterior crossbite was associated with the use of bisphosphonates (p=0.036) and with the presence of ID (p=0.004). The presence of posterior crossbite was associated with the presence of ID (p=0.006). The anterior open bite was not statistically associated with the independent variables (p>0.05). It was concluded that the prevalence of dental anomalies and malocclusion was higher among children / adolescents with OI. In the group with OI, having DI was associated with the prevalence of anterior and posterior crossbite among children / adolescents. Using bisphosphonates was associated with anterior crossbite. Keywords: Osteogenesis imperfecta. Dentinogenesis imperfecta. Craniofacial abnormalities. Malocclusion. Dental care. People with disabilities.
LISTA DE QUADROS Quadro 1- Definição e categorização das variáveis independentes......................... 28
LISTA DE TABELAS
Table I - Comparison of the individual and clinical characteristics of the children/adolescents with OI and without OI (n=78)……………………………………40 Table II- Distribution of children/adolescents with OI according to the presence of malocclusion and associated factors (n=39)…………………………………………….41
LISTA DE ABREVIATURAS E SIGLAS
ABEP Associação Brasileira de Empresas de Pesquisa / Brazilian Association
of Research Companies
CAPES Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior
CNPq Conselho Nacional de Desenvolvimento Científico e Tecnológico
CNS Conselho Nacional de Saúde
COEP Comitê de Ética em Pesquisa / Research Ethics Committee
DI Dentinogênese Imperfeita / Dentinogenesis Imperfecta
FAPEMIG Fundação de Amparo à Pesquisa do Estado de Minas Gerais
HC-UFMG Hospital das Clínicas da Universidade Federal de Minas Gerais
IBGE Instituto Brasileiro de Geografia e Estatística
IC Intervalo de Confiança
IPC Índice Periodontal Comunitário
OI Osteogênese Imperfeita / Osteogenesis Imperfecta
OMS Organização Mundial de Saúde
OR Odds Ratio
PRPq Pró-Reitoria de Pesquisa
SPSS Statistical Package for Social Science
TCLE Termo de Consentimento Livre e Esclarecido
TEA Transtorno do Espectro Autista
UFMG Universidade Federal de Minas Gerais
WHO World Health Organization
SUMÁRIO
1 INTRODUÇÃO ........................................................................................................ 12
2 REVISÃO DE LITERATURA ................................................................................. 14
2.1 Osteogênese imperfeita (OI) ................................................................................ 14
2.1.1 Etiologia da OI ................................................................................................... 14
2.2 Classificação da OI .............................................................................................. 15
2.3 Diagnóstico da OI ................................................................................................. 17
2.4 Tratamento da OI ................................................................................................. 18
2.5 Características craniofaciais da OI ....................................................................... 19
3 JUSTIFICATIVA ...................................................................................................... 21
4 OBJETIVOS ............................................................................................................ 22
4.1 Objetivo Geral......................................................................................................22
4.2 Objetivos Específicos ........................................................................................... 22
5 HIPÓTESES ........................................................................................................... 23
6 METODOLOGIA ..................................................................................................... 24
6.1 Considerações Éticas ........................................................................................... 24
6.2 Campo da Pesquisa ............................................................................................. 24
6.3 Desenho de estudo .............................................................................................. 24
6.4 População do estudo ............................................................................................ 25
6.5 Instrumentos de coleta de dados ......................................................................... 26
6.5.1 Elenco de variáveis ........................................................................................... 26
6.5.2 Questionário estruturado ................................................................................... 27
6.5.3 Exame clínico odontológico ............................................................................... 28
6.6 Coleta dos dados ................................................................................................. 28
6.7 Análise dos dados ................................................................................................ 29
7 RESULTADOS / DISCUSSÃO / CONCLUSÃO ..................................................... 31
7.1 Artigo 1 ................................................................................................................. 32
8 CONSIDERAÇÕES FINAIS .................................................................................... 49
REFERÊNCIAS .......................................................................................................... 50
APÊNDICES .............................................................................................................. 57
ANEXO ....................................................................................................................... 62
ATIVIDADES DESENVOLVIDAS DURANTE O CURSO DE DOUTORADO ........... 63
12
1 INTRODUÇÃO
A Osteogênese Imperfeita (OI) é uma doença genética que afeta o tecido
conjuntivo. É uma doença rara que afeta cerca de 1:10.000 a 1.20.000 nascidos
vivos (FORLINO et al., 2011). Predominantemente, ocorre pela mutação nos genes
COL1A1 ou COL1A2, que leva a alterações na produção do colágeno do tipo I
(WENSTRUP et al., 1990). O colágeno do tipo I é abundante nos tecidos conjuntivo
e ósseo (HUBER, 2007; MARINI et al., 2007). A gravidade da OI está relacionada ao
tipo do distúrbio, qualitativo ou quantitativo, na síntese do colágeno (MARINI et al.,
2007). O colágeno tipo I faz parte da estrutura dos ossos, pele, tendões e dentina
(VALADARES et al., 2014). Dessa forma, alterações na sua produção levam a
consequências nesses tecidos.
De acordo com a gravidade e classificação clássica, a OI é dividida em
quatro tipos, sendo que o tipo I a doença é considerada branda, o tipo II letal, o tipo
III grave e o tipo IV moderada (SILLENCE et al., 1979). As características comuns
na OI são uma maior suscetibilidade a fraturas e deformidades ósseas,
deformidades nos membros, escoliose, hipermobilidade articular, baixa estatura,
escleras azuis e perda de audição (FORLINO et al., 2011). Os episódios recorrentes
de fraturas ósseas geram dor e deformidades. As alterações presentes na córnea e
na esclera podem acarretar em problemas na visão (SCOTT et al., 2005).
Pelo fato do colágeno tipo I estar presente na dentina, os indivíduos
acometidos pela OI podem apresentar dentinogênese imperfeita (DI). A DI é
resultante de uma formação defeituosa da dentina. Os dentes acometidos
apresentam um aspecto de translucidez e uma tonalidade amarelada ou acizentada,
e diversas vezes apresentam-se desgastados e/ou fraturados. A dentição
permanente é menos afetada do que a decídua (BAILLEUL-FORESTIER et al.,
2008).
Os indivíduos com OI apresentam diversas alterações craniofaciais e
dentais, e estas são mais proeminentes nos indivíduos com OI tipos III e IV,
enquanto o tipo I apresenta características mais próximas a normalidade (RAUCH e
GLORIEUX, 2004). Nas alterações craniofaciais encontram-se face triangular, ossos
frontal e temporal proeminentes, retrusão maxilar e protração mandibular em relação
13
à base do crânio, tendência de perfil côncavo e perda precoce da dimensão vertical
(CHANG et al., 2007).
Na análise oclusal, apresentam maior prevalência de má oclusão de
Classe III, mordida cruzada anterior e/ou posterior e mordida aberta (ISSHIKI, 1966;
ENGELBERT et al., 1998; CHANG et al., 2007). Estes indivíduos apresentam
comumente uma erupção ectópica dos primeiros molares e, principalmente, dos
segundos molares (O'CONNELL E MARINI, 1999).
Devido às consequências, pode ocorrer um impacto negativo na
qualidade de vida dos portadores de OI. Não existe cura para a OI e, portanto, o
tratamento é realizado visando a melhora da qualidade destes indivíduos. A
terapêutica normalmente é realizada por meio de bifosfonatos, fisioterapia,
tratamento odontológico, exercícios físicos e cirurgias ortopédicas (KANNO E
OLIVEIRA, 2009).
Conforme a alta prevalência de alterações craniofaciais e,
consequentemente, das más oclusões, faz-se necessário conhecer os aspectos que
podem estar relacionados ao seu desenvolvimento para que se tenha uma melhor
abordagem terapêutica e uma maior confiança para esclarecer e orientar a família
acerca das condições relacionadas à saúde bucal destes indivíduos.
14
2 REVISÃO DE LITERATURA 2.1 Osteogênese imperfeita (OI)
A OI é uma doença genética que afeta o tecido conjuntivo. Na maioria dos
casos, ocorre devido a mutações no gene COL1A1 ou COL1A2, que leva a
alterações na produção do colágeno do tipo I (WENSTRUP et al., 1990). A principal
manifestação clínica é a fragilidade óssea, com grande risco de fratura óssea,
deformidades ou arqueamento de ossos longos e escoliose (HUBER, 2007).
Os tecidos do corpo humano que são ricos em colágeno podem sofrer
alterações, que acarretam em deficiência do crescimento, hipermobilidade articular,
esclera azulada, perda de audição e DI (KANNO e OLIVEIRA, 2009). A incidência da
OI é de aproximadamente 1 em 10.000-20.000 nascimentos (FORLINO et al., 2011).
2.1.1 Etiologia da OI
Os defeitos de formação óssea mais brandos são transmitidos conforme
um padrão autossômico dominante, e basta que a criança receba o gene alterado de
apenas um dos seus progenitores para a doença se manifestar. As mutações
genéticas mais graves são transmitidas de acordo com um padrão autossômico
recessivo. Isso faz com que a OI se manifeste apenas quando a criança recebe o
gene alterado de ambos os pais, dificultando sua manifestação, mas sem deixar de
transmitir a alteração para seus descendentes (ABLIN, 1998).
A doença é causada por uma alteração genética do tecido conjuntivo. Na
maior parte dos casos essa alteração acontece devido a mutações no gene COL1A1
ou COL1A2, responsáveis por alterações quantitativas e/ou qualitativas na síntese
do colágeno tipo I (O'CONNELL e MARINI, 1999). Com isso, todos os tecidos ricos
em colágeno como córnea, esclera, dentina e tendões podem ser afetados e
comprometer o crescimento corporal (ABLIN, 1998).
O colágeno é uma proteína estrutural de extrema importância para o
organismo. É constituído por estruturas complexas e por diversos tipos de
macromoléculas, sendo que no organismo do ser humano são conhecidos 12 tipos
de moléculas diferentes de colágeno. A mais abundante delas é o colágeno tipo I,
15
que representa quase 90% do colágeno do corpo humano. Sua molécula é
constituída por uma hélice tríplice constituída por duas cadeias idênticas A1,
codificadas por um gene localizado no cromossomo 17 (COL1A1) e por uma cadeia
A2, codificada por gene localizado no cromossomo 7 (COL1A2). As mutações que
ocorrem na OI é a substituição da glicina por algum outro aminoácido na cadeias A1
e A2 destes genes (RAUCH e GLORIEUX, 2004).
Apesar das alterações do colágeno tipo I serem observadas na maioria
dos indivíduos com OI, são vários os achados moleculares e mutações genéticas
específicas para cada tipo da doença. As informações sobre a correlação entre o
genótipo e fenótipo da doença ainda é limitada, principalmente pelo relato das
informações fenotípicas que fazem parte das classificações da doença ainda serem
apenas um esboço. Um mesmo tipo de OI pode compreender diferentes
anormalidades bioquímicas, bem como diferentes tipos de OI podem estar
associadas com alterações genéticas semelhantes (VENTURI et al., 2006; BONAFE
et al., 2015).
Mesmo que o intervalo da gravidade clínica da OI seja reduzida, a
distribuição dos indivíduos por grupos distintos pode ser útil para avaliar o
prognóstico e para ajudar a medir os efeitos das condições terapêuticas (RAUCH e
GLORIEUX, 2004). A classificação da doença sofre alterações constantes,
buscando explicar a variabilidade de expressão clínica vista em muitos portadores
de OI (PALLOS et al., 2001). Por isso, estudos genéticos visam proporcionar uma
base sólida para melhor compreensão e classificação da OI (PALLOS et al., 2001;
RAUCH e GLORIEUX, 2004; BONAFE et al., 2015).
2.2 Classificação da OI
O médico australiano David Sillence, considerado um dos maiores
estudiosos da doença, apresentou em 1979, a classificação da OI em quatro tipos
na “First International Nomenclature of Heritable Disorders of Connective Tissue” e
que continua sendo uma referência na literatura médica atual (SILLENCE et al.,
1979).
Conforme esta classificação clássica, a OI pode ser dividida em quatro
tipos conforme as características apresentadas pelo portador. Os tipos de I a IV
apresentam herança autossômica dominante (SILLENCE et al., 1979).
16
Tipo I
Possuem esclera azulada, deficiência auditiva precoce, fragilidade óssea
variável, baixa estatura, circunferência da cabeça grande e protuberância do osso
temporal, o que leva a uma face triangular. Normalmente, os ossos dos membros
inferiores encontram-se curvados. Possui grandes riscos de sofrer fratura ainda na
infância. Os dentes podem ser normais ou apresentarem DI.
Tipo II
É considerada letal no período perinatal. Os portadores nascem
prematuramente ou já mortos. Apresentam múltiplas fraturas por sua fragilidade
óssea extrema, fraturas nas costelas, surdez, baixo peso, crescimento deficiente,
esclera azulada e membros superiores e inferiores curtos e arqueados.
Tipo III
Neste grupo ocorrem deformidades ósseas progressivas devido à
ocorrência de diversas fraturas ósseas. Apresentam esclera normal, ossos frágeis e
curvados, face triangular, ossos occipital e temporal proeminentes, tamanho da
cabeça desproporcional ao restante do corpo, podem apresentar DI. Os adultos
possuem deformidades graves na coluna e baixa estatura.
Tipo IV
Os indivíduos acometidos possuem baixa estatura, osteoporose,
deformidades ósseas variáveis, podendo ter ou não histórico de fraturas. Não
possuem esclera azulada e deficiência auditiva. Os indivíduos deste grupo possuem
características que não se encaixam perfeitamente nos tipos I e III. Podem
apresentar ou não DI.
Em 2000, foi proposto o quinto tipo de OI que incluiria aqueles individuos
que normalmente seriam classificados como tipo IV, mas que não se encaixam
perfeitamente nesta categoria, possuindo características clínica, histológica e
molecular distintas deste grupo. Na OI tipo V não foram encontradas mutações nos
genes responsáveis pela síntese do colágeno tipo I. O sinal patognomônico deste
grupo é o desenvolvimento de calos hiperplásicos após fraturas ou intervenções
17
cirúrgicas na maior parte dos portadores (GLORIEUX et al., 2000; VALADARES et
al., 2014).
Outros pesquisadores, a medida que estudavam sobre as mutações
genéticas e as características da doença incluiram outros tipos de OI que,
atualmente, varia do tipo I ao XVI (VALADARES et al., 2014). Em 2015, o Grupo de
Nosologia da Sociedade Internacional de Displasias Esqueléticas orienta manter a
classificação de Sillence, acrescida do tipo V, como a forma universalmente aceita
para classificar a OI, baseando sua referência fenotípica em detrimento da
molecular. Por essa razão, o tipo V foi incluído por ser radiologicamente distinguível
dos tipos I ao IV (BONAFE et al., 2015). No entanto, como o serviço de ortopedia do
campo da pesquisa utiliza a classificação clássica de Sillence, optou-se por utilizar
neste estudo os tipos de de I a IV da OI.
2.3 Diagnóstico da OI
O diagnóstico da OI baseia-se principalmente na anamnese, exame
clínico, radiográfico e densidade mineral óssea (RAUCH e GLORIEUX, 2004).
Algumas limitações de diagnóstico, no entanto, devem ser consideradas. Os testes
genéticos podem ajudar a estabelecer a etiologia da doença e fornecer informações
em casos complexos (BARDAI et al., 2017). Tradicionalmente, os sinais diagnósticos
que recebem maior destaque referem-se à presença/ausência de DI e/ou esclera
azulada. Embora seja altamente sugestiva de OI, a DI é mais evidente na dentição
decídua do que na permanente (PETERSEN e WETZEL, 1998).
O diagnóstico é simples de ser feito naqueles indivíduos cuja história
familiar seja positiva para a doença ou naqueles pacientes que apresentam várias
das características típicas da OI. No entanto, o diagnóstico da OI pode ser bastante
difícil nos casos em não existem familiares afetados ou quando a fragilidade óssea
não está associada à anormalidades extra esqueletais. A dificuldade está no fato de
não haver um critério mínimo que estabeleça um diagnóstico clínico da desordem
(RAUCH e GLORIEUX, 2004).
18
2.4 Tratamento da OI
A OI não apresenta cura, e os tratamentos realizados possuem o objetivo
de melhorar a função, reduzir as deformidades ósseas e melhorar a qualidade de
vida do indivíduo (KANNO e OLIVEIRA, 2009). Existem apenas estratégias e
tratamentos paliativos direcionados a reduzir o grau de deformidade decorrentes da
doença. Os tratamentos devem ser realizados por uma equipe multidisciplinar e
visam evitar, diminuir ou tratar a fragilidade e fraturas ósseas, a deformidade de
membros e a DI (RAUCH e GLORIEUX, 2004).
Visando auxiliar a reabilitação física e motora, as intervenções e terapias
ortopédicas melhoram o desenvolvimento motor bruto, a força muscular e a
locomoção independente, que normalmente é realizada por meio de fisioterapia, do
uso de próteses, da colocação de hastes metálicas no interior dos ossos ou placas
ou parafusos. Essas intervenções aliviam a dor, facilitam a mobilidade e evitam ou
tratam fraturas ósseas (HUBER, 2007).
Na grande maioria dos casos, com o aparecimento da doença na infância,
a equipe de saúde que acompanha a criança explica aos pais/responsáveis sobre a
fragilidade óssea da criança, orientando sobre medidas que possam evitar ou
minimizar as fraturas ósseas (RAUCH e GLORIEUX, 2004).
O tratamento médico da doença não é muito efetivo, já que não existe
cura da doença por se tratar de mutações genéticas (RAUCH e GLORIEUX, 2004).
Nos últimos anos, tratamentos farmacológicos com bifosfonatos via endovenosa,
sobretudo o Pamidronato, mostraram um efeito benéfico em crianças e adolescentes
com OI (KAMOUN-GOLDRAT et al., 2008; HASEGAWA et al., 2009; LANDESBERG
et al., 2009). O uso de bifosfonatos melhora a mobilidade, diminui o risco de fraturas
ósseas e pode diminuir a dor musculoesquelética de indivíduos com OI (SHAPIRO e
SPONSELLOR, 2009). No entanto, os efeitos dos bifosfonatos na prevenção de
fraturas ósseas ainda são controversos e inclonclusivos. Há necessidade de se
avaliar a relação entre os benefícios e efeitos adversos relacionados ao uso do
medicamento (HALD et al., 2015).
O Pamidronato (nome genérico) é um membro da família dos
bifosfonatos. É um potente agente anti-reabsorção. O medicamento interfere na
biossíntese do colesterol em osteoclastos, inibindo a função das células. Na OI, o
início precoce da medicação parece ser melhor indicado e leva a um melhor
19
desenvolvimento da criança (RAUCH e GLORIEUX, 2004; KAMOUN-GOLDRAT et
al., 2008; HASEGAWA et al., 2009; LANDESBERG et al., 2009). Estudos sobre o
uso clínico desse medicamento demonstraram um aumento na densidade mineral
óssea, diminuição do número de fraturas e melhora na mobilidade dos pacientes
com a doença (RAUCH e GLORIEUX, 2004; HUBER, 2007). O uso prolongado do
Pamidronato no tecido ósseo das crianças, no entanto, é desconhecido. Esta falta
de informação pode dificultar o estabelecimento de um regime de tratamento que
maximize os benefícios e limite os efeitos colaterais do medicamento, tais como
náuseas, alteração do hábito intestinal, hipocalcemia assintomática, cefaleia e
osteonecrose dos maxilares (HUBER, 2007; KAMOUN-GOLDRAT et al., 2008;
HASEGAWA et al., 2009; LANDESBERG et al., 2009).
Os medicamentos contendo bifosfonatos, bem como o Alendronato e o
Pamidronato, são amplamente prescritos no tratamento de doenças esqueléticas.
Os pacientes que utilizam esses medicamentos, no entanto, podem desenvolver
osteonecrose de maxila e/ou mandíbula, principalmente quando submetidos a
tratamentos odontológicos, como extrações dentárias, cirurgias invasivas ou em
casos de infecção secundária ou traumatismos (RUGGIERO et al., 2004; LOTWALA
et al., 2012).
Devido a associação entre as mutações genéticas e o desenvolvimento
de alterações bucais, a reabilitação oral da população com OI varia de acordo com a
gravidade da doença. Os tratamentos odontológicos mais prevalentes são as
restaurações e/ou coroas dentárias e reabilitação protética (THUESEN et al., 2018).
Na população infantil e jovem, deve-se lembrar da necessidade de monitoramento
da condição de saúde bucal e adequação dos hábitos de higiene e alimentares.
Visando a prevenção de doenças as especialidades odontopediatria e ortodontia
desempenham um papel fundamental no desenvolvimento da criança com OI
(ABUKABBOS et al., 2013).
2.5 Características craniofaciais da OI
A alteração na produção do colágeno tipo I pode gerar alterações na face
do portador de OI. Essas alterações podem ser o resultado de um crescimento
anormal do complexo craniofacial, má-formação da maxila, mandíbula, arcadas
dentárias e dentes (ISSHIKI, 1966). Normalmente, indivíduos com OI apresentam
20
face triangular, ossos temporal e frontal proeminentes e a cabeça
desproporcionalmente maior que tamanho do corpo (FREEDUS et al., 1976;
LIBMAN, 1981; LUND et al., 1999). A dimensão das alterações na produção do
colágeno tipo I pode estar associada com a gravidade das deformidades
craniofaciais. Então, o comprometimento do crescimento craniofacial irá variar de
acordo com a gravidade da doença (WALTIMO-SIRÉN et al., 2005; KANNO E
OLIVEIRA, 2009).
A DI pode estar presente em indivíduos com OI. O esmalte encontra-se
com características normais, mas devido à fragilidade da estrutura dentinária os
dentes podem sofrer fraturas ou desgaste extenso. Os dentes apresentam-se
opalescentes e com coloração cinza, marrom ou amarela. Por meio de exame
radiográfico observa-se constrição cervical acentuada, raízes curtas e câmaras
pulpares obliteradas. A presença de desgaste oclusal excessivo pode contribuir para
a perda de dimensão vertical (KANNO E OLIVEIRA, 2009).
Na análise cefalométrica realizada em um estudo com 16 participantes
portadores de OI, verificou-se que a maxila encontrava-se retruída e a mandíbula
protruída em relação à base do crânio. A relação entre a maxila e a mandíbula
revelou um ângulo ANB, que indica a relação maxila-mandíbula no sentido ântero-
posterior, menor que o ideal, o que caracteriza uma tendência de apresentar perfil
côncavo e padrão III. Os participantes com OI foram identificados com uma face
divergente e crescimento mandibular no sentido anti-horário (CHANG et al., 2007).
Segundo os autores, a perda precoce da dimensão vertical e a instabilidade oclusal
poderiam ser responsáveis pelo avanço mandibular. A hiperdivergência dos planos
oclusais indica uma maior tendência à mordida aberta.
Indivíduos com OI normalmente apresentam má oclusão de Classe III,
mordida cruzada posterior e/ou anterior e mordida aberta anterior e/ou posterior
(ISSHIKI, 1966; ENGELBERT et al., 1998). Um estudo que investigou a análise
oclusal de indivíduos com OI revelou que 62,5% deles forma diagnosticados com má
oclusão de Classe III (CHANG et al., 2007).
21
3 JUSTIFICATIVA
A OI está associada a diversas alterações dentárias, bem como ao
crescimento craniofacial. As má oclusões são muito prevalentes na população com
OI. Normalmente os as oclusopatias são mais graves nesses indivíduos, quando
comparados à população em geral.
Embora a má oclusão seja um problema frequente na OI, o conhecimento
dos fatores que podem estar relacionados à maior prevalência das alterações
oclusais nos indivíduos com OI ainda é insuficiente. Estudos relacionados às
alterações dentárias nessa população, incluindo as características dentofaciais, são
escassos na literatura. Grande parte deles são relatos de casos clínicos ou não
estudam os fatores clínicos associados ao desenvolvimento das alterações
craniofaciais e oclusais dos portadores de OI. Em bases de dados importantes para
pesquisa científica (Pubmed, Medline, Web of Science, Scopus, Scielo) não foram
localizados estudos que aprofundam os conhecimentos acerca dos fatores
associados à má oclusão em crianças e adolescentes com OI.
Identificar as características oclusais das crianças e adolescentes com OI
possibilita a avaliação do crescimento e desenvolvimento cranio e dentofacial, bem
como a elaboração de tratamentos preventivos, interceptativos e corretivos das má
oclusões identificadas. A realização de um tratamento efetivo e com manutenção e
acompanhamento dos resultados, a longo prazo, advém de um diagnóstico bem
estabelecido e fundamentado nas evidências científicas encontradas em estudos
científicos específicos desses indivíduos.
O estudo da saúde bucal de crianças e adolescentes com OI permite
aprofundar a compreensão de aspectos a serem considerados no desenvolvimento
de políticas de saúde bucal e tratamento odontológico destinados a essa população.
22
4 OBJETIVOS
4.1 Objetivo Geral
Comparar os fatores associados com as más oclusões em crianças e
adolescentes com OI e sem OI.
4.2 Objetivos Específicos
Identificar as características individuais e médicas em crianças e
adolescentes com OI e sem OI.
Identificar a prevalência de respiração bucal em crianças e adolescentes
com OI e sem OI.
Comparar a prevalência de mordida aberta anterior, mordida cruzada
anterior e mordida cruzada posterior crianças e adolescentes com OI e sem OI.
Identificar a presença de apinhamento dentário, anomalias dentárias e DI
em crianças e adolescentes com OI e sem OI.
Verificar o tipo de OI presente nas crianças e adolescentes com OI.
Verificar o uso de bifosfonatos pelas crianças e adolescentes com OI.
23
5 HIPÓTESES
A prevalência de mordida aberta anterior, mordida cruzada anterior e
posterior, apinhamento dentário, anomalias dentárias e DI é maior nas crianças e
adolescentes com OI quando comparadas aquelas sem OI.
No grupo de crianças e adolescentes com OI, as más oclusões estão
associadas com a presença de respiração bucal, tipo de OI e uso de bifosfonatos.
24
6 METODOLOGIA
O presente estudo foi realizado a partir de um banco de dados cujas
informações foram coletadas em 2013 e 2014.
6.1 Considerações Éticas
Conforme a Resolução 466 do Conselho Nacional de Saúde (CNS), de 12
de dezembro de 2012, por se tratar de um estudo envolvendo seres humanos, esta
pesquisa foi submetida à análise e aprovação do Comitê de Ética em Pesquisa
(COEP) da Universidade Federal de Minas Gerais (UFMG). Foi aprovada por meio
do parecer CAAE 03027612.7.0000.5149 (ANEXO A).
6.2 Campo da Pesquisa
O campo de pesquisa foi o setor de Ortopedia do Ambulatório Bias Fortes
e o setor de Pediatria do Ambulatório São Vicente, ambos pertencentes ao Hospital
das Clínicas da Universidade Federal de Minas Gerais (HC-UFMG), em Belo
Horizonte, Minas Gerais, Brasil.
O setor de Ortopedia do Ambulatório Bias Fortes é um dos locais
responsáveis pelo atendento médico de crianças e adolescentes com OI. No período
de coleta de dados o local era umas das referências de cuidado de pacientes com
OI no estado de Minas Gerais.
6.3 Desenho de estudo
A fim de conhecer as más oclusões presentes em crianças/adolescentes
com OI, foi realizado um estudo observacional analítico transversal. Foi realizado
exame clínico bucal das crianças e adolescentes. Os pais/responsáveis
responderam um questionário estruturado, sendo registradas informações sobre o
filho participante e sobre a condição econômica da família.
Enquanto esperava pela consulta médica do filho, o responsável recebia
uma explicação sobre o estudo, sendo convidado a participar. Foram incluídos,
25
desse modo, os pais/responsáveis que concordaram com o exame bucal dos filhos e
também em responderem o questionário, assinando para isso o termo de
consentimento livre e esclarecido (APÊNDICE A). Os adolescentes entre oito e 17
anos assinaram o termo de assentimento livre e esclarecido (APÊNDICE B).
A coleta de dados foi realizada em um dos consultórios médicos dos
ambulatórios. Quando era identificada alguma necessidade odontológica na
criança/adolescente, o responsável era orientado sobre o fato, sendo seu filho
encaminhado para atendimento na disciplina de graduação “Atenção odontológica
para crianças e adolescentes com deficiência” da Faculdade de Odontologia da
UFMG.
6.4 População do estudo
Em Minas Gerais não existem registros disponíveis em sistemas de
informação caracterizando a população acometida pela OI, o que os torna um grupo
de árdua localização para estudos de pesquisa. Por isso, é difícil obter-se uma
amostra representativa de indivíduos com a doença na população geral. Desse
modo, optou-se em realizar este estudo nos pacientes com OI atendidos pelo setor
de Ortopedia do HC-UFMG.
O estudo contou com um grupo de comparação que viabilizou analisar a
relação entre a condição “ter OI ou não ter OI” e os desfechos oclusais. Para cada
criança/adolescente com OI foi escolhida uma criança/adolescente no grupo de
comparação. Foram pareados por idade e sexo. Desse modo, a população do
estudo foi constituída de duas subpopulações: uma de crianças/adolescentes com
OI e uma de crianças/adolescentes sem OI, selecionadas e originadas de
populações de origens distintas (setores de ortopedia e pediatria do HC-UFMG).
O software estatístico OpenEpi® foi usado para calcular o poder do teste para a
amostra de 39 crianças/adolescentes com OI (Sullivan et al., 2009). Foi utilizada
uma prevalência de 76,0% de má oclusão em crianças/adolescentes com OI e uma
prevalência de 23,0% de má oclusão para crianças/adolescentes sem OI, com uma
significância de 0,05. O poder do teste encontrado foi de 0,92. Os valores de
prevalência da má oclusão foram obtidos no estudo piloto.
26
Fonte da amostra e Critérios de Elegibilidade
O grupo de estudo foi constituído por indivíduos com OI frequentadores
do setor de Ortopedia do Ambulatório Bias Fortes do HC-UFMG e por indivíduos
sem OI, frequentadores do setor de Pediatria do Ambulatório São Vicente do HC-
UFMG. O estudo foi conduzido nos respectivos ambulatórios, graças à possibilidade
de se encontrar participantes voluntários, com características similares, reunidos
num mesmo local.
Foram considerados os seguintes critérios de inclusão para os
participantes:
- Crianças/adolescentes com OI.
- Crianças/adolescentes diagnosticados sem OI ou outra doença, deficiência ou
Transtorno do Espectro Autista (TEA).
- Crianças/adolescentes atendidos pelo setor de Ortopedia do Ambulatório Bias
Fortes ou pelo setor de Pediatria do Ambulatório São Vicente.
- Crianças/adolescentes sem histórico atual ou passado de tratamento ortodôntico.
Os critérios de exclusão foram:
- Crianças/adolescentes com OI associada com alguma doença, deficiência ou TEA.
6.5 Instrumentos de coleta de dados
6.5.1 Elenco de variáveis
Variável dependente
A variável dependente foi a presença de má oclusão (mordida aberta
anterior, mordida cruzada anterior e mordida cruzada posterior).
Variáveis independentes
A presença das má oclusões investigadas foram associadas às variáveis
independentes descritas no Quadro 1.
27
Quadro 1 - Definição e categorização das variáveis independentes. Tipo de variável Desmembramento da variável Agrupamento e
categorizações Sexo Sexo da criança/adolescente 0- Masculino 1- Feminino
Cor da pele Cor da pele da criança/adolescente
0- Branca 2- Parda 1- Preta 3- Amarela
Idade Faixa etária da criança/adolescente
0- 03-05 anos 2- 12-17 anos 1- 06-11 anos
Classificação econômica
Critério de Classificação Econômica Brasil
0- Alta (A1 e A2 + B1 e B2) 1- Média (C) 2- Baixa (D + E)
Doença respiratória (< 6 meses)
Criança/adolescente com alguma doença respiratória nos
últimos 6 meses 0- Sim 1- Não
Tipo de respiração Via de respiração 0- Nasal 1- Bucal Apinhamento
dentário Presença de apinhamento
dentário 0- Presente 1- Ausente
Anomalias dentárias Presença de dente conóide, dente fusionado/geminado,
agenesia, microdontia e outros 0- Presente 1- Ausente
Tipo de OI Diagnóstico médico sobre a classificação da OI
0- I 2- III 4- Não definido 1- II 3- IV
Uso de bifosfonatos Uso de bifosfonatos pela criança/adolescente 0- Sim 1- Não
Dentinogênese imperfeita Presença de DI 0- Presente 1- Ausente
Fonte: CARDOSO et al., 2019, p. 28
6.5.2 Questionário estruturado
Os pais/responsáveis responderam, na forma de entrevista, um
questionário estruturado. O instrumento é composto por questões relacionadas às
características individuais, econômica, hábitos comportamentais e história médica-
odontológica das crianças/adolescentes (Oliveira et al., 2008).
O critério de representação étnico-racial foi registrado segundo a cor ou
raça: branca, preta, amarela, parda e indígena baseado no Instituto Brasileiro de
Geografia e Estatística (IBGE, 2013). A classificação econômica da família foi
registrada por meio do Critério de Classificação Econômica Brasil da Associação
Brasileira de Empresas de Pesquisa (ABEP, 2015). As classes econômicas foram
agrupadas em alta (classes A e B), média (classe C) e baixa (classes D e E).
Nenhum dos participantes foi classificado na classe E.
28
6.5.3 Exame clínico odontológico
O exame clínico foi realizado por duas examinadoras previamente
calibradas (Oliveira et al., 2008).
A equipe foi composta por:
1) Uma examinadora: realização dos exames.
2) Uma anotadora/organizadora: preenchimento das fichas, controle do
acesso dos pais/responsáveis ao local do exame e organização do consultório.
Durante o exame clínico foi utilizada uma lanterna de cabeça (Petzl Zoom
head lamp, Petzl America, Clearfield, UT, USA), um espelho bucal (PRISMA®, São
Paulo, SP, Brazil) e uma sonda IPC (Índice Periodontal Comunitário), preconizada
pela Organização Mundial de Saúde (OMS) (WHO-621, Trinity, Campo Mourão, PA,
Brasil). As examinadoras utilizaram equipamento de proteção individual completo.
Foram registradas as seguintes más oclusões: mordida aberta anterior,
mordida cruzada anterior e mordida cruzada posterior. Além disso, foi registrada a
presença de apinhamento dentário, anomalias dentárias (dente conóide, agenesia,
microdontia e dente fusionado/geminado) e DI. Os registros foram realizados com
base nos estudos de Oliveira et al. (2008; 2010) e na World Health Organization
(WHO) (2013). O diagnóstico oclusal foi realizado apenas por meio do exame
clínico, portanto não foi utilizada nenhuma radiografia como exame complementar.
O tipo de respiração foi identificado por meio do “teste do espelho”. Um
espelho de dupla face era colocado sob o nariz do participante. Quando a superfície
superior ficava embaçada, o participante era classificado como respirador nasal e,
quando a superfície inferior do espelho ficava embaçada, o participante era
considerado respirador bucal ou misto (Oliveira et al., 2008). O diagnóstico de DI
seguiu os critérios de Barron et al. (2008) e Kim e Simmer (2007). A DI tipo I,
associada a OI, foi diagnosticada segundo as suas características clínicas, em que
os dentes apresentam desgaste das estruturas dentárias, descoloração e cor
variando entre marrom, marrom/azul ou marrom opalescente (Barron et al.,2008;
Kim e Simmer, 2007).
6.6 Coleta dos dados
Os pais/ responsáveis e as crianças/adolescentes presentes nos locais de
29
coleta foram convidados para o estudo no momento em que aguardavam pela
consulta médica. Aqueles que concordaram em participar da pesquisa e assinaram o
termo de assentimento e/ou termo de consentimento livre e esclarecido foram
incluídos no estudo (APÊNDICES A e B).
Após a aplicação do questionário aos pais/responsáveis foi realizado o
exame clínico bucal das crianças/adolescentes (APÊNDICES C e D).
Antes da execução do estudo principal, foram realizados a calibração intra
e inter examinadores, o teste e reteste do questionário e o estudo piloto.
A fim de garantir a confiabilidade dos dados, foi realizado o treinamento
teórico e a calibração prática para o exame clínico (Rigby, 2000; Who, 2013). O
treinamento teórico foi realizado por meio de imagens das anomalias dentárias e das
má oclusões avaliadas no estudo. Após esta etapa, foi realizada a calibração prática
dos examinadores, seguindo um padrão ouro de diagnóstico. Os valores kappa
obtidos para cada condição examinada foram: tipo de respiração (0,96), DI (0,89),
anomalias dentárias (0,82), apinhamento dentário (0,85), mordida aberta anterior
(0,82), mordida cruzada anterior (0,84) e mordida cruzada posterior (0,95). A
confiabilidade interna do instrumento foi garantida por meio do teste-reteste, que
obteve valores kappa entre 0,81 and 1,00. Em seguida foi realizado um estudo piloto
com 5 pares de pais/responsáveis e crianças/adolescentes com OI e 5 pares de
pais/responsáveis e crianças/adolescentes sem OI.
6.7 Análise dos dados
Os dados referentes ao questionário e ao exame bucal foram
armazenados e analisados pelo software Statistical Package for Social Sciences
(SPSS for Windows, version 21.0, SPSS Inc, Chicago, IL, USA). Foram realizadas
as análises univariada e bivariada.
Análise univariada
Foi realizada uma análise do perfil de cada variável separadamente,
inclusive identificando o número de não respostas (missing values). Foi realizada
uma descrição das frequências absolutas e relativas das variáveis.
30
Análise bivariada
Após a caracterização de cada uma das variáveis, foi efetuado o estudo
da relação entre as variáveis. Foi verificada a associação, separadamente, entre a
variável dependente e as variáveis independentes.
Devido as variáveis envolvidas serem qualitativas o teste estatístico
utilizado foi o qui-quadrado, considerando-se uma significância de 5% (p<0,05).
31
7 RESULTADOS / DISCUSSÃO / CONCLUSÃO
Os resultados, a discussão e a conclusão do estudo serão apresentados
na forma de artigo científico.
32
7.1 Artigo 1 Malocclusion in children and adolescents with osteogenesis imperfecta and associated factors
Artigo a ser submetido no periódico
American Journal of Orthodontics and Dentofacial Orthopedics
(Qualis - Odontologia A1 / Fator de impacto: 1,472)
33
Introduction: Osteogenesis Imperfecta (OI) has a significant impact on the growth and
development of the jaws, which leads to a higher prevalence of malocclusions. The purpose of
this study was to compare the prevalence of malocclusion in children/adolescents with OI and
without OI and to identify its associated factors. Methodology: A cross-sectional study was
carried out in Belo Horizonte, Brazil. The sample was 39 children/adolescents with OI and 39
without OI, aged between three and 17 years and their parents/guardians. Data were collected
by a structured questionnaire, covering economic and individual information as well as the
dental/medical history of the child/adolescent. Clinical examination was performed for the
evaluation of type of breathing, malocclusion (anterior open bite and anterior/posterior
crossbite), dental crowding, dental anomalies, and dentinogenesis imperfecta (DI). Statistical
analysis was performed using the chi-squared test (p<0.05). This study received approval
from the Research Ethics Committee of the Federal University of Minas Gerais. Results: The
mean age of the children/adolescents was 7.9 years (+4.5). OI was associated with prevalence
of dental anomalies (conical teeth, fused/geminated teeth, clinical agenesis, tooth rotation and
microdontia) (p=0.001), dental crowding (p=0.001) and malocclusion [anterior open bite
(p=0.043), anterior crossbite (p=0.045), and posterior crossbite (p=0.004)]. In OI group,
anterior crossbite was associated with the use of bisphosphonates (p=0.036) and with the
presence of DI (p=0.004). Posterior crossbite was associated with DI (p=0.006). There was no
association between anterior open bite and the variables investigated (p>0.05). Conclusion:
OI has an influence on the appearance of disturbance of teeth and jaws. Malocclusion was s
higher among children and adolescents with OI. In the group with OI, an association was
found between anterior and posterior crossbite and the presence of DI and the use of
bisphosphonates. Having anterior crossbite was associated with use of bisphosphonates.
Keywords: Osteogenesis imperfecta. Dentinogenesis imperfecta. Craniofacial abnormalities.
Malocclusion. Dental care. People with disabilities.
34
INTRODUCTION
Osteogenesis imperfecta (OI), better known as a "brittle bone disease", is a rare
genetic disorder, which affects the connective tissue. The disease presents severe clinical
manifestations, as blue-gray sclera, short stature, hearing problems, bowed legs and arms,
scoliosis, and the most common bone fragility and fractures.1 It is a genetically heterogeneous
skeletal dysplasia with higher levels of mortality among the general population.2 The disease
affects approximately 1 in 10,000 to 20,000 births3 and it is caused due to alterations in the
production of type I collagen, which is part of the structure of the bones, skin and tendons. 4
Therefore, changes in such production has consequences for these tissues.4
Recurrent episodes of bone fractures generate pain and deformities. Individuals with
OI suffer bone loss as age increases, which increases the risk of fractures6 and the condition
can have a negative impact on the quality of life of patients.7 The therapeutic approach for
those with OI should involve a multidisciplinary approach and varies according to age, the
severity of the disease, the extent of bone fragility and the degree of inability to move.
Treatment of OI focuses on satisfactory vitamin D concentrations, and to improve bone
condition and avoid fractures in OI patients is through the use of intravenous bisphosphonate.8
Such treatment produces remarkable gains in functionality and mobility and, consequently,
improves the quality of life of this population.
Abnormal production of type I collagen can alter the face of the OI sufferer. These
alterations may be related to an abnormal growth of the craniofacial complex and/or
malformation of the maxilla, mandible, dental arches and teeth. Typically, individuals with OI
have a triangular face, prominent temporal and frontal bones, and a head that is
disproportionately larger than the size of the body.9 OI is associated with some dental
alterations, malocclusions and dentinogenesis imperfecta (DI) the most prevalent dental
problems.10,11 DI results in the appearance of translucency and a yellowish or grayish tone of
35
the teeth, which are often worn and/or fractured.12 When compared to the general population,
malocclusions are more common and more severe in individuals with OI, becoming more
prominent with increasing age. The most prevalent are Class III malocclusions, anterior and
posterior crossbite and anterior open bite.13
Although malocclusion is a frequent problem in individuals with OI23, the knowledge
about the factors that may be related to it is still insufficient among this population.
Identifying craniofacial and occlusal characteristics, including their associated factors should
be considered in the orthodontic and pediatric dental treatments. Especially taking into
account that this may improve the understanding of facial growth and development and
control the aspects related to the establishment of malocclusions. Studies that support the
comprehension of how the disease and its consequences can affect the occlusion is
fundamental to achieve better results both in treatment and in the professional-patient
relationship.
Due to the relevance of the topic, the objective of the present study was to compare the
prevalence of malocclusion in children/adolescents with OI and without OI and to identify its
associated factors.
MATERIAL AND METHODS
Study design and sample characteristics
A cross-sectional study was carried out with a sample of 39 children/adolescents with
OI and 39 children/adolescents without OI from the Orthopedic and Pediatric outpatient
clinics of a university hospital, in Belo Horizonte, southeastern Brazil. Children and
adolescents with OI and without OI were matched by sex and age. There are no records
available about the population affected by OI.
36
Exclusion criteria, in this study, were children/adolescents diagnosed with another
type of mental, systemic or genetic disorder and/or who received orthodontic treatment.
The OpenEpi® Statistical software14 was used to calculate the power of the sample of
39 children/adolescents with OI. A prevalence of malocclusion of 76.0% in the OI group and
23.0% in the non-OI group was used along with a significance level of 0.05. The power of the
test found was 0.92. The prevalence values of malocclusion were obtained from a pilot study
involving five pairs of children/adolescents and their parents/guardians. All subjects assessed
in the pilot study were included in the main study as there was no need for methodological
changes and it was a rare disease.
Reliability
In order to guarantee the reliability of the data, a theoretical training and practical
calibration, with a 2-week intervals, for the clinical examination and intra and inter examiners
was carried out.19-22 The theoretical training was initially performed using images of the DI,
dental anomalies, dental crowding, anterior open bite and anterior/posterior crossbite. After
this step, the practical calibration of the examiners was carried out, based on a gold diagnostic
standard. The kappa values obtained for each condition examined were: type of respiration
(0.96), DI (0.89), dental anomalies (0.82), dental crowding (0.85), anterior open bite (0.82),
anterior crossbite (0.84) and posterior crossbite (0.95). The internal reliability was guaranteed
by the test-retest of the instrument, which resulted in kappa values between 0.81 and 1.00.
Clinical data collection
Two calibrated examiners performed oral examination of the children and adolescents.
Head lamps (Petzl Zoom head lamp, Petzl America, Clearfield, UT, USA) and mouth mirrors
(PRISMA®, São Paulo, Brazil) were used. Examiners used complete personal protective
37
equipment. The following clinical conditions were evaluated: oral breathing, DI, dental
anomalies (conical teeth, fused/geminated teeth, clinical agenesis, tooth rotation and
microdontia), dental crowding and malocclusion (anterior open bite and anterior/posterior
crossbite).
The type of breathing was identified by means of the "mirror test". A double-sided
mirror was placed under the nose of the participant. When the upper surface became blurred,
the participant was classified as a nasal breather, and when the lower surface of the mirror
became blurred the participant was considered a mouth or mixed breather.13 The diagnosis of
DI, dental anomalies, dental crowding, anterior open bite and anterior/posterior crossbite were
recorded through clinical examination only.17-21 Radiography exams were not carried out.
Non-clinical data collection
The parents/guardians answered a structured questionnaire about individual
characteristics, medical/dental history and economic information of the participant. The type
of OI was obtained through medical records. The criteria of ethnic-racial representation was
based on the Brazilian Institute of Geography and Statistics (IBGE), according to the color or
race: white, black, yellow, brown and indigenous.15 The economic classification of the family
was registered using the Brazilian Economic Classification Criteria of the Brazilian
Association of Research Companies (ABEP), which is mainly based on the schooling of the
head of the family and the amount of consumer goods owned.16
To perform the statistical analysis, the age recorded at the time of data collection was
categorized according to the mean age of deciduous (up to 5 years), mixed (6 to 11 years),
and permanent (over 12 years) dentitions. The economic classes were grouped into high
(classes A and B), medium (class C) and low (classes D and E).
38
Ethical considerations
This study received approval from the Research Ethics Committee of the Federal
University of Minas Gerais.
Statistical analysis
Data were analyzed using the software Statistical Package for Social Sciences (version
21.0, SPSS Inc., Chicago, IL, USA). The association between the independent variables and
the malocclusion in the groups was evaluated (p<0.05).
RESULTS
The final sample was of 78 pairs of children/adolescents (39 with OI and 39 without
OI) and parents/guardians. The age of the children/adolescents ranged from 3 to 17 years (7.9
years ± 4.5 years). There was no sample loss during the data collection.
Table I describes the distribution and association of the factors studied for each of the
groups, according to the individual and clinical characteristics. The results revealed a
homogeneous sample between groups, with a similar distribution for skin color/race,
economic class, breathing type and prevalence of respiratory disease (p>0.05). A statistical
association was found between the presence of OI and the prevalence of dental anomalies
(conical teeth, fused/geminated teeth, clinical agenesis, tooth rotation and microdontia)
(p=0.001), dental crowding (p=0.001) and malocclusion (anterior open bite /p=0.043, anterior
crossbite /p=0.045, posterior crossbite /p=0.004).
39
Table I- Comparison of the individual and clinical characteristics of the children/adolescents with OI and without OI (n=78).
aX2 test (significance level of 5%) / bFisher test (significance level of 5%)
Table II shows the results of the variables investigated in the OI group according to
the prevalence of malocclusion. The anterior open bite was not statistically associated with
any of the variables investigated (p>0.05). A statistical association was found between the
prevalence of anterior crossbite and the use of bisphosphonates (Alendronate and
Pamidronate) (p=0.036) and the presence of DI (p=0.004). There was a significant association
between the prevalence of posterior crossbite and DI (p=0.006).
Independent variables Group
p valuea With OI n (%)
Without OI n (%)
Sex
Male 24 (50.0) 24 (50.0) 1.000 Female 15 (50.0) 15 (50.0) Skin color White 15 (51.7) 14 (48.3) 0.815 Brown or black 24 (49.0) 25 (51.0) Age (years) 3-5 13 (44.8) 16 (55.2)
0.860 6-11 16 (53.3) 14 (46.7) 12-17 10 (52.6) 9 (47.4) Economic class High 14 (58.3) 10 (41.7)
0.428 Medium 24 (48.0) 26 (52.0) Low 1 (25.0) 3 (75.0) Respiratory disease (< 6 months) Yes 17 (45.9) 20 (54.1) 0.496 No 22 (53.7) 19 (46.3) Type of breathing Oral 10 (66.7) 5 (33.3) 0.151 Nasal 29 (46.0) 34 (54.0) Dental anomalies Present 13 (92.9) 1 (7.1) 0.001b Absent 26 (40.6) 38 (59.4) Dental crowding Present 31 (66.0) 16 (34.0) 0.001 Absent 8 (25.8) 23 (74.2) Anterior open bite Present 10 (76.9) 3 (23.1) 0.043b Absent 29 (44.6) 36 (55.4) Anterior crossbite Present 7 (87.5) 1 (12.5) 0.045b Absent 32 (45.7) 38 (54.3) Posterior crossbite Present 14 (82.4) 3 (17.6) 0.004b Absent 25 (41.0) 36 (59.0)
40
Table II- Distribution of children/adolescents with OI according to the presence of malocclusion and associated factors (n=39).
Independent Variables
n
Anterior open bite Anterior crossbite Posterior crossbite n (%) p valuea n (%) p value b n (%) p valuea
Dental anomalies Present Absent
13 26
5 (38.5) 5 (19.2) 0.253 1 (7.7)
6 (23.1) 0.388 6 (46.2) 8 (30.8) 0.482
Dental crowding Present Absent
31 8
7 (22.6) 3 (37.5) 0.399b 6 (19.4)
1 (12.5) 1.000 11 (35.5) 3 (37.5) 1.000 b
Type of OI I II III IV Not defined
12 1 19 5 2
3 (25.0) 0
6 (31.6) 1 (20.0)
0
0.697 b
1 (8.3) 0
4 (21.1) 2 (40.0)
0
0.430
2 (16.7) 0
10 (52.6) 2 (40.0)
0
0.447 b
Use of bisphosphonates
Yes No
25 14
6 (24.0) 4 (28.6) 0.945 b 7 (28.0)
0 0.036 7 (28.0) 7 (50.0) 0.160
Presence of DI Yes No
14 25
6 (42.9) 4 (16.0) 0.124 b 6 (42.9)
1 (4.0) 0.004 9 (64.3) 5 (20.0) 0.006
aX2 test (significance level of 5%); / bFisher test (significance level of 5%)
DISCUSSION
Dental developmental abnormalities may express by variations at structure, number or
position of the teeth. Significantly higher prevalence of dental anomalies was found among
the individuals with OI. It is known that OI is related to alterations in collagen production.
This genetic mutation may influence the development of the dental anomalies. Literature
shows that the presence of dental anomalies and disturbances such as eruptions of the
permanent molars are very common in OI. Oligodontia and tooth agenesis are associated with
collagen type I mutations present in OI.24
A shorter dental arch length may be associated with the higher prevalence of dental
crowding observed in the group of individuals with OI in the present study. DI can promote
tooth wear and/or fractures that reduce the mesiodistal size of the teeth and, when present
during the development of occlusion, can lead to a decrease in the perimeter of the arches. A
study in Canada with a sample composed of 49 children/adolescents with OI and 49 without
OI, aged between 5 and 19 years, did not identify differences regarding the presence of dental
41
crowding.13 The statistical association between dental crowding and OI found in study
mentioned can be explained by the selection of the control group, which consisted of patients
seeking orthodontic treatment. In this case, it is likely that statistical significance would not be
found, as the presence of crowding is a common complaint when seeking orthodontic
treatment.
This study found that children/adolescents with OI had a higher prevalence of
malocclusion than those without OI. These results were similar to those of other study which
revealed also a higher prevalence of anterior/posterior crossbite and anterior open bite in
individuals with OI.13 This issue probably occurs due to bone and arches growth and
development disturbance associated with a deficiency of type I collagen, which is the main
bone constituent. Furthermore, the higher prevalence of dental anomalies could be associated
with the origin of malocclusion. This lack of collagen can lead to disorders and imbalances in
individuals with OI and, as a consequence, the emergence of occlusal problems.1,4,25
The higher prevalence of anterior open bite in individuals with OI may occur due to
the reduced size of the oral cavity, which results in the improper position of the tongue, which
presses against the incisors.26 The oral cavity is likely to be atretic due to changes in the
production of type I collagen caused by OI, and consequent restriction of maxillary growth.
The pressure exerted by the tongue on the anterior teeth leads to vestibularization and makes
proper eruption difficult.13 Another hypothesis would be the presence of macroglossia in
some individuals with OI.27,28 According to the authors, the discrepancy between the size of
the oral cavity and the tongue could be related to the higher prevalence of anterior open bite
in this population.
Most individuals with OI have a higher prevalence of Class III malocclusion, and
there is a relationship between the presence of this condition and anterior and posterior
crossbite.13,26,29 According to some authors, the presence of Class III malocclusion in
42
individuals with OI may be associated with mandibular prognathism and/or maxilla
deficiency.29
A cephalometric study conducted in Finland with 59 individuals diagnosed with OI
aged six to 69 years showed that both the maxilla and the mandible were significantly more
retracted in relation to the base of the skull than in the control group without OI.26 According
to the authors, in individuals with OI the presence of mandibular prognathism is more
strongly associated with the presence of a counterclockwise mandibular rotation than with
real bone growth. Therefore, mandibular prognathism in OI may more commonly occur due
to such rotation than to an actual increase in size.30 However, unlike the maxilla, the mandible
presents both types of intramembranous and endochondral bone formation. Type II collagen
is most responsible for condylar growth, which involves endochondral ossification during
growth.31 As there is a change in the production of type I collagen in OI, the growth and
development of tissues with intramembranous ossification will be impaired, while those that
undergo endochondral ossification will be less affected. This fact, too, could help to explain
the greater prevalence of Class III malocclusion.
The use of bisphosphonates was associated with the prevalence of anterior crossbite.
The effect of bisphosphonates on craniofacial bone growth may be responsible for causing a
deficiency in condylar growth, thereby disrupting mandibular displacement in an
anteroinferior direction. There would therefore be a tendency for such poor growth to lead to
additional displacement, more in an anterior and superior direction, subsequently leading to
the anti-clockwise rotation of the mandible. This tendency would be associated with a greater
chance of developing mandibular prognathism and, consequently, anterior crossbite.26 The
authors state that the performance of bisphosphonates in craniofacial growth should be further
investigated. Literature shows that this drug acts on the regulatory cells involved in bone
remodeling.32,33
43
When ingested from infancy for the treatment of OI, the effect of bisphosphonates
may lead to disorders in facial growth and development, and consequently to occlusal
alterations. The likely side effects of the drug may interfere with the development of the jaw
and face when given to children and/or adolescents.33 According to Kim et al., the use of
alendronate, a drug of the bisphosphonates group, may be responsible for inhibiting the
growth of the head of mandible by interfering with the process that leads to its ossification.34
Some points should be highlighted when considering OI. The deficiency of growth
and the use of bisphosphonates resulting from the condition is linked to the severity of the
disease, influencing the increase of bone quality disorders. Our sample has more individuals
with OI type III and the population with type III and IV OI presented greater growth
deficiency than those with type I OI.26 It is known that the type of mutation that causes OI
affects the severity of the malocclusion.35 Therefore, it is possible that the higher prevalence
of crossbite is mainly due to the greater severity of the disease and, consequently, greater
bone impairment. Considering the prevalence of crossbite, regardless anterior or posterior,
there is a strong association with the presence of DI. It is known that the preservation of the
dental crown and the maintenance of the vertical dimension are important for a good ratio
between the arches. However, this result probably occurred due to the fragility of the dentin
structure caused by DI. The presence of excessive wear on the occlusal portion of the teeth
may contribute to the loss of vertical dimension.36 The decrease in facial height leads to a
counter-clockwise rotation of the jaw and relative prognathism.26 The prevalence of DI is
higher in children with type III OI than children with type I OI. In other words, in the milder
form of the disease, the teeth are in a more appropriate position and DI is identified less
frequently.13-30
Some methodological strengths and weaknesses of the study should be taken into
account. The limitations of the study are related to its design, as cross-sectional studies do not
44
consider temporality or allow causal relations to be established. The presence of a comparison
group without OI, matched by age and sex, considerably reduced the possible influence of
these characteristics when analyzing factors associated with the prevalence of malocclusion in
children and adolescents with OI. As it is a rare disease in the population, a sample of 39
individuals with OI is consistent. The statistical validity of the present study is due to the
power of analysis of the test, which had a value of 0.92.
The prevalence of malocclusion found in this study emphasizes the need for
preventive and curative measures in the field of orthodontics and pediatric dentistry for
individuals with OI. The maintenance of good oral health from childhood can result in a
reduction of future occlusal complications. Identifying the factors related to the prevalence of
dentofacial changes in individuals with OI is important as it allows preventive and
interventional treatment plans that match the reality of this population to be established. The
realization of a viable treatment that is effective over the long-term emerges through well-
established diagnosis based on the scientific evidence obtained in studies about OI. Family
counseling and follow-up and early treatment of malocclusions could be another contributing
factor for improvements in the quality of life of OI patients. Future studies, performed with
long-term follow-up of a more robust sample, that add the analysis of cephalograms and
auxiliary cephalometric testing to understand craniofacial growth and development are
important for a greater understanding of factors related to the great prevalence of
malocclusions in the OI population.
CONCLUSIONS
OI has an influence on the appearance of disturbance of teeth and jaws. Malocclusion
was significantly higher among children and adolescents with OI. The disruption on the
growth and development of bones, arches, and teeth influenced de occurrence of
45
malocclusion. Dental anomalies, dental crowding, anterior open bite and anterior/posterior
crossbite were also more common among individuals with OI. The use of bisphosphonates
and the presence of DI were predisposing factors for the development of crossbite.
ACKNOWLEDGEMENTS
This study was financed by the Conselho Nacional de Desenvolvimento Científico e
Tecnológico (National Council for Scientific and Technological Development) (CNPq), the
Coordenação de Aperfeiçoamento de Pessoal de Nível Superior (CAPES) - Finance Code
001, the Fundação de Amparo à Pesquisa do Estado de Minas Gerais (Minas Gerais State
Research Support Foundation) (FAPEMIG) and the Pró-Reitoria de Pesquisa da UFMG.
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49
8 CONSIDERAÇÕES FINAIS
Os indivíduos com OI apresentam diversas alterações bucais associadas
à doença. Dentre elas destacam-se as anomalias dentárias, a DI, os distúrbios de
erupção e a má oclusão. No entanto, o conhecimento dos fatores que podem estar
relacionados à prevalência dessas alterações nessa parcela da população ainda não
está claro e bem definido na literatura.
A prevalência de má oclusão encontrada neste estudo enfatiza a
necessidade de medidas preventivas e curativas, no âmbito da ortodontia e da
odontopediatria, para indivíduos com OI. A manutenção de uma boa saúde bucal
desde a infância pode resultar em uma redução de futuras complicações oclusais,
como a diminuição do perímetro das arcadas. No entanto, os desafios são grandes,
principalmente no que se refere a complexidades das alterações craniofaciais, as
alterações na formação óssea e dentinária e ao uso dos bifosfonatos.
Analisar alguns dos fatores relacionados a alta prevalência de má oclusão
pode auxiliar no controle dos problemas advindos das oclusopatias, como alterações
na função mastigatória e na fala, dificuldade de higienização e impacto na estética,
garantindo uma melhora da qualidade de vida desta população. O diagnóstico
precoce das má oclusões é considerado uma medida preventiva para um melhor
crescimento e desenvolvimento craniofacial destes indivíduos.
A partir dos resultados encontrados, percebe-se a necessidade de
estudos que avaliem a relação sagital de caninos e molares, padrão facial e que
sejam realizadas análises de espaço por meio da obtenção de modelos de estudo.
Também é importante que se realize um acompanhamento a longo prazo desses
indivíduos com fotografias extra e intra bucais, radiografias panorâmicas e
telerradiografias. Dessa forma, pode-se compreender melhor os fatores relacionados
com o desenvolvimento dessas má oclusões e o desequilíbrio no processo de
crescimento craniofacial das crianças e adolescentes com OI.
50
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57
APÊNDICES
APÊNDICE A - Termo de Consentimento Livre e Esclarecido
Prezado pais/responsáveis, Estou realizando uma pesquisa sobre a saúde bucal das crianças/adolescentes portadoras de Osteogênese Imperfeita e sem Osteogênese Imperfeita. O objetivo é aprimorar o conhecimento e as formas de prevenção e tratamento odontológico para as pessoas com esta condição e melhoria da sua qualidade de vida e de seus familiares. A pesquisa consiste em um exame clínico odontológico do seu filho e também do preenchimento de um questionário por você. Esclareço que: As informações sobre você e seu filho só interessam a vocês. Nos resultados da pesquisa ninguém saberá seu nome e o do seu filho. Você pode se recusar a responder a qualquer pergunta caso lhe traga algum tipo de constrangimento. Você pode, a qualquer momento, desistir de fazer parte dessa pesquisa. Caso não queira participar da pesquisa, você ou seu filho não sofrerão nenhum tipo de prejuízo. O exame dos dentes será realizado com um espelho clínico, sonda, gaze e algodão (todos esterilizados). A dentista usará luvas descartáveis, avental, gorro e máscara descartável. Este é um simples exame que não oferece riscos de nenhuma natureza para seu filho. Caso seja constatada necessidade de tratamento odontológico, você será alertada e orientada sobre as providências a serem tomadas. As informações coletadas são específicas para esta pesquisa, sendo que os resultados serão divulgados através de artigos científicos e apresentações orais e escritas em congressos de saúde. Essa pesquisa está autorizada pelo Comitê de Ética em Pesquisa (COEP) da Universidade Federal de Minas Gerais. Contando com sua participação, agradeço a colaboração. Eu, ______________________________________________, após ler e entender o objetivo da pesquisa descrita, concordo em responder o questionário e autorizo a realização do exame dos dentes do meu filho.
_____________________________________________________ Assinatura da mãe
Pesquisadora responsável: Profa. Dra. Ana Cristina Oliveira Tel: (31) 3409-2442/2448 Comitê de Ética em Pesquisa da Universidade Federal de Minas Gerais End.: Av. Antônio Carlos, 6.627 - Unidade Administrativa II - 2º andar - Sala 2005, Campus Pampulha, CEP: 31270-901 - Belo Horizonte - MG, telefax 31 3409-4592.
58
APÊNDICE B - Termo de Assentimento Livre e Esclarecido
(Anuência da criança ou adolescente entre 8 e 17 anos de idade) Estamos realizando uma pesquisa sobre a saúde bucal de brasileiros com Osteogênese Imperfeita e sem Osteogênese Imperfeita. O objetivo é aprimorar o conhecimento e as formas de prevenção e tratamento odontológico para as pessoas com Osteogênese Imperfeita. A pesquisa consiste do exame dos seus dentes e também do preenchimento de um questionário pelo seus pais/responsável. Esclarecemos que: As informações sobre você só interessam a você e aos seus pais/responsável. Nos resultados da pesquisa ninguém saberá o seu nome. Você pode, a qualquer momento, desistir de fazer parte dessa pesquisa. Ninguém ficará irritado ou desapontado se você disser “não”: a escolha é sua. Se quiser, pode pensar sobre isso e falar depois. Você pode dizer "sim" agora e mudar de ideia depois. Tudo continuará bem. Caso não queira participar da pesquisa, você , seu irmão/irmã e pais/responsáveis não sofrerão nenhum tipo de prejuízo. O exame dos seus dentes será realizado com um espelho clínico, sonda, gaze e algodão (todos esterilizados). A dentista usará luvas descartáveis, avental, gorro e máscara descartável. Este é um exame simples que não causará nenhum dano para você. Caso seja constatada necessidade de tratamento odontológico, você e seus pais/responsável serão alertados e orientados sobre as providências a serem tomadas. As informações coletadas são específicas para esta pesquisa, sendo que os resultados serão divulgados através de artigos científicos e apresentações orais e escritas em congressos de saúde. Essa pesquisa está autorizada pelo Comitê de Ética em Pesquisa (COEP) da Universidade Federal de Minas Gerais. Contando com sua participação, agradecemos a sua colaboração. Para participar desta pesquisa, o responsável por você deverá autorizar e assinar um termo de consentimento. Eu, ______________________________________________, de ____ anos, após ler e entender o objetivo da pesquisa descrita, autorizo o exame dos meus dentes.
_______________________________________________________________________________ Assinatura do(a) menor
Pesquisadora responsável: Profa. Dra. Ana Cristina Oliveira Tel: (31) 3409-2442/2448 Comitê de Ética em Pesquisa da Universidade Federal de Minas Gerais End.: Av. Antônio Carlos, 6.627 - Unidade Administrativa II - 2º andar - Sala 2005, Campus Pampulha, CEP: 31270-901 - Belo Horizonte - MG, telefax 31 3409-4592.
59
APÊNDICE C - Questionário
DATA:___________________ Nº ___________
1ª PARTE - INFORMAÇÕES SOBRE A CRIANÇA / ADOLESCENTE A) IDENTIFICAÇÃO Nome da criança/adolescente: ____________________________________________________ Cidade onde a criança/adolescente vive: ___________________________________________ Tipo de Osteogênese Imperfeita (prontuário):________________________________________ Nome da mãe/responsável: _____________________________________ Tel:_____________ 1) A criança/adolescente é do sexo: 0 ( ) masculino 1 ( ) feminino 2) A cor da pele da criança/adolescente é: 0 ( ) branca 1 ( ) preta 2 ( ) parda 3 ( ) amarela 3 ( ) indígena 3) Qual a idade da criança/adolescente? __________________ anos. 0 ( ) 03-06 anos 1 ( ) 07-11 anos 2 ( ) 12-14 anos 3 ( ) 15-18 anos 4) Quem é o responsável pela criança/adolescente a maior parte do tempo? 0 ( ) mãe 1 ( ) pai 2 ( ) avó 3 ( ) outra pessoa _________ B) HÁBITOS COMPORTAMENTAIS E HISTÓRIA MÉDICA 5) Ele (a) teve dor de garganta nos últimos seis meses? 0 ( ) sim 1 ( ) não 6) Ele (a) teve dor de ouvido nos últimos seis meses? 0 ( ) sim 1 ( ) não 7) Ele (a) faz uso frequente de algum medicamento? 0 ( ) sim 1 ( ) não 8) Ele (a) foi (ou ainda é) amamentado no peito? 0 ( ) sim 1 ( ) não 9) Ele (a) usou (ou ainda usa) mamadeira? 0 ( ) sim 1 ( ) não 10) Ele (a) usou (ou ainda usa) chupeta? 0 ( ) sim 1 ( ) não
Se sim, até que idade? 0 ( ) ainda mama no peito 1 ( ) < 6 meses 2 ( ) 6-18 meses 3 ( ) 19-24 meses 4 ( ) mais de 24 meses
Se sim, até que idade? 0 ( ) ainda usa mamadeira 1 ( ) até 12 meses 2 ( ) 13-24 meses 3 ( ) 25-36 meses 4 ( ) mais de 36 meses
Se sim, até que idade? 0 ( ) ainda usa chupeta 1 ( ) até 12 meses 2 ( ) 13-24 meses 3 ( ) 25-36 meses 4 ( ) mais de 36 meses Se sim, em que momento? 0 ( ) quando acordado 1 ( ) quando dorme 2 ( ) o tempo todo
Se sim, qual? 0 ( ) Pamidronato 1( ) outro: ___________________________________________________________
60
11) Ele (a) chupou (ou ainda chupa) algum dedo? 0 ( ) sim 1 ( ) não 12) Ele (a) tem o hábito de “ficar mordendo” algum dedo / roer unha? 0 ( ) sim 1 ( ) não 13) Ele (a) já foi submetido a alguma cirurgia? 0 ( ) sim 1 ( ) não D) CRITÉRIO DE CLASSIFICAÇÃO ECONÔMICA BRASIL 18) Até que série o chefe da casa da criança/adolescente estudou (ou estuda)? 0 ( ) analfabeto / primário incompleto 1 ( ) primário completo (4ª série) / ginasial incompleto 2 ( ) ginasial completo (8ª série) / colegial incompleto 3 ( ) colegial completo (2º grau) / superior incompleto 4 ( ) superior completo 19) Na casa da criança/adolescente tem.........? Quantos (as)? 0 ( ) TV em cores 5 ( ) aspirador de pó 1 ( ) rádio / aparelho de som (excluindo o do carro) 6 ( ) máquina de lavar roupa ou tanquinho 2 ( ) banheiro 7 ( ) DVD ou video-cassete 3 ( ) carro 8 ( ) geladeira 4 ( ) empregada doméstica mensalista 9 ( ) freezer (aparelho independente ou parte da geladeira duplex) 2ª PARTE - INFORMAÇÕES SOBRE VOCÊ: 20) Qual a sua idade? __________________ anos. 0 ( ) até 25 anos 1 ( ) 26-35 anos 2 ( ) 36-45 anos 3 ( ) 46 anos ou mais 21) Até que série você estudou (ou estuda)? 0 ( ) analfabeto / primário incompleto 1 ( ) primário completo (4ª série) / ginasial incompleto 2 ( ) ginasial completo (8ª série) / colegial incompleto 3 ( ) colegial completo (2º grau) / superior incompleto 4 ( ) superior completo
-----------------------------------------------------------------------
Se sim, até que idade? 0 ( ) ainda chupa dedo 1( ) até 12 meses 2 ( ) 13-24 meses 3( ) 25-36 meses 4( ) mais de 36 meses Se sim, em que momento? 0 ( ) quando acordado 1 ( ) quando dorme 2 ( ) o tempo todo
Se sim, qual? 0 ( ) Ortopédica 1 ( ) amígdala/adenóide 2 ( ) Coração 3 ( ) outra: ________________________
61
APÊNDICE D – Ficha de Avaliação
DATA:___________________
Nº ___________
NOME DA CRIANÇA / ADOLESCENTE ________________________________________________
FICHA DE AVALIAÇÃO CLÍNICA ODONTOLÓGICA 1) Respiração 0 ( ) Nasal 1( ) Bucal 2) Anomalias dentárias 0 ( ) Presente
Qual: _________________________
1( ) Ausente
2) Dentinogênese Imperfeita
0 ( ) Presente 0 ( ) decíduos 1 ( ) permanentes Dente (s):______________________________________________ Coroa dentária: ( ) com alteração: Forma:___________________________ ( ) sem alteração
1 ( ) Ausente
EXAME OCLUSAL 3) Apinhamento dentário 0 ( ) Presente dentes:_______________________ 2 ( ) Ausente 4) Overjet /
trespasse horizontal
0 ( ) Normal 1( ) Aumentado / Protrusão
2( ) Mordida CRUZADA ant.
3( ) Ausente
5) Overbite / trespasse vertical
0 ( ) Normal 1( ) Aumentado -mordida profunda-
2( ) Mordida ABERTA ant.
3( ) Ausente
4( ) Topo
6) Mordida cruzada posterior 0( ) Presente __ Unilateral ___ Bilateral 1 ( )
Ausente
MÁ OCLUSÃO (Resultado final) 0 ( ) Presente 1 ( ) Ausente
____________
62
ANEXOS
ANEXO A- Parecer do Comitê de Ética em Pesquisa da UFMG
63
ATIVIDADES DESENVOLVIDAS DURANTE O CURSO DE DOUTORADO
Experiência docente - Monitora voluntária do Projeto de Extensão “Atenção odontológica a crianças e
adolescentes com distúrbios do sono”, realizado na Faculdade de Odontologia da
UFMG.
- Monitora voluntária do “Projeto de Extensão Atendimento odontológico a pacientes
com traumatismos dentários na dentição decídua”, realizado na Faculdade de
Odontologia da UFMG.
- Monitora voluntária do curso de Aperfeiçoamento em Ortodontia Preventiva e
Interceptativa.
- Professora do Curso de Auxiliar em Saúde Bucal da Faculdade de Odontologia da
UFMG.
- Aula teórica "Atendimento odontológico para crianças/adolescentes com
Osteogênese Imperfeita" , na disciplina optativa de graduação “Atenção odontológica
para crianças e adolescentes com deficiência”, da FO-UFMG.
Período: 1o semestre de 2016. Carga horaria: 3 horas.
- Aula teórica "Políticas de saúde para pessoas com deficiência", na disciplina
optativa de graduação “Atenção odontológica para crianças e adolescentes com
deficiência, da FO-UFMG.
Período: 1o semestre de 2016. Carga horaria: 3 horas.
Artigos completos publicados em periódicos Andrea Monteiro de Castro Graciano; Natália Mendes Matos Cardoso; Flávio de
Freitas Mattos; Viviane Elisângela Gomes; Ana Cristina Borges-Oliveira. Promoção
da Saúde na Escola: história e perspectivas. Journal of Health and Biological
Sciences, v. 3, p. 34-38, 2015.
64
Ailton Eustáquio Duarte Júnior; Natália Mendes de Matos Cardoso; Patrícia Alves
Drummond Oliveira; Karina Bonanato. Propriedades dos materiais utilizados no
tratamento endodôntico em dentes decíduos: revisão de literatura. Políticas e Saúde
Coletiva, v. 2, p. 1-7, 2017.
Ruas, Bruna Mara; Castilho, Lia Silva; Carneiro, Natalia Cristina Ruy; Cardoso, Natalia Mendes de Matos; Reis, Augusto Barbosa; Silva, Maria Elisa Souza;
Borges-Oliveira, Ana Cristina. Integrality of care for hemodialysis patient in Brazil: an
analysis of access to dental care. Ciencia & Saude Coletiva, p.1-6, 2018.
Graciano AMC; Cardoso NMM; TEIXEIRA SA; Mattos FF; Gomes VE; BORGES-
OLIVEIRA AC. Health promotion in Brazil: qualitative survey with primary school
teachers. Health Promotion International, p. 1-8, 2018.
Período no exterior – University of Tartu Bolsista Erasmus Mundus
Durante o período foram realizadas as seguintes atividades:
- Desenvolvimento do estudo com o objetivo de avaliar as características
craniofaciais, estruturas dentoalveolares e dimensões das vias aéreas em pacientes
com e sem Osteogênese Imperfeita. Nesta etapa foram realizados escaneamento
dos modelos ortodônticos dos participantes, mensuramento das arcadas dentárias,
bases ósseas e palato com o programa OrthoAnalyzer? e análise cefalométrica dos
participantes.
- Aulas teóricas para alunos de graduação e pós-graduação. Além de exposição
dialogada com docentes e outros profissionais da Universidade de Tartu e
instituições parceiras.
- Ouvinte em seminários, palestras, aulas, defesas de doutorado e conferências na
Universidade de Tartu e instituições parceiras.
- Acompanhar os tratamentos de terapia miofuncional, exames e tratamentos
realizados por fonoaudiólogos patologistas, Liis Linde e Lagle Lehes na Unimed
Ühendatud Kliinikud e na Ear Clinic.
- Acompanhar os tratamentos e consultas no centro de sono de Tartu, conduzido
pela Dra Heisl Vaher.
65
- Assistência de cirurgias ortognáticas e de craniossinostose com a Dra. Heleia
Nestal-Zibo do Departamento de Cirurgia Facial e Maxilo-Facial de Põhja-Eesti
Regionaalhaigla (PERH).
- Assistência nos tratamentos ortodônticos realizados pelas Dra Triin Jagomägi e
Dra Sofia Zdobnõh na Unimed Ühendatud Kliinikud.
Revisão de periódico - Health Promotion International
Orientações e supervisões concluídas
Monografia de conclusão de curso de aperfeiçoamento/especialização
Camila Felipe Gelape Giori. Microabrasão como tratamento em lesões de esmalte:
relato de caso. 2018. Monografia. (Aperfeiçoamento/Especialização em Curso de
Especialização em Odontopediatria) - Faculdade de Odontologia São Leopoldo
Mandic. Orientador: Natalia Mendes de Matos Cardoso.
Participação em bancas de trabalhos de conclusão
Monografias de cursos de aperfeiçoamento/especialização
Natalia Mendes de Matos Cardoso; Ana Paula Bona; Kelly Maria Silva Moreira.
Participação em banca de Camila Felipe Gelape Giori. Microabrasão como
tratamento em lesões de esmalte: relato de caso". 2018. Monografia
(Aperfeiçoamento/Especialização em Curso de Especialização em Odontopediatria)
- São Leopoldo Mandic.
Natalia Mendes de Matos Cardoso; Ana Paula Bona; Kelly Maria Silva Moreira.
Participação em banca de Virgínia Lacerda. Reabilitação estética em dentes
decíduos anteriores com coroa de acetato: relato de caso. 2018. Monografia
(Aperfeiçoamento/Especialização em Curso de Especialização em Odontopediatria)
- São Leopoldo Mandic.
Natalia Mendes de Matos Cardoso; Ana Paula Bona; Kelly Maria Silva Moreira.
Participação em banca de Stéfany Alcântara Vargas. Reabilitação estética anterior
para perda precoce de dente decíduo: relato de caso. 2018. Monografia
66
(Aperfeiçoamento/Especialização em Curso de Especialização em Odontopediatria)
- São Leopoldo Mandic.
Trabalhos de conclusão de curso de graduação
- Natalia Mendes de Matos Cardoso; Maria Aparecida Gonçalves de Melo Cunha.
Participação na banca dos alunos Àlan J Estevam; Andresa F M da Silva; Larissa
Karine O Abreu. Conhecimentos e práticas dos cuidadores de idosos sobre saúde
bucal. 2016. Trabalho de Conclusão de Curso (Graduação em Odontologia) - Centro
Universitário Newton Paiva.
Participação em bancas de comissões julgadoras
Natália Mendes Matos Cardoso. Membro da Comissão Julgadora de Painéis - 1º Encontro Científico de Saúde Coletiva. 2018. Faculdade de Sete Lagoas.
Resumos publicados em anais de congressos Paloma M. Martins; Jaqueline G. Xavier; Diana Gaudereto; Natália Mendes de Matos CARDOSO. Pulpotomia em dentes permanentes jovens: relato de caso. In: 1º
COFAC, 2018.
Cardoso NMM; Paiva SM; Borges-Oliveira AC. Má oclusão em crianças e
adolescentes com Osteogênese Imperfeita. In: 35th SBPqO Annual Meeting, 2018,
Campinas. Braz Oral Res, 2018. v. 32.
Natália Mendes Matos Cardoso; Suélen Alves Teixeira; Eugênia Ribeiro Valadares;
Saul Martins Paiva; Ana Cristina Borges-Oliveira. Dentinogenesis Imperfecta in
Brazilian with Osteogenesis Imperfecta: Associated factors. In: IADR/AADR/CADR
General Session, 2017, San Francisco. IADR General Session, 2017. p. 2-340.
Cardoso NMM; Teixeira SA; Valadares ER; Paiva SM; Borges-Oliveira AC .
Prevalência de má oclusão em crianças e adolescentes com Osteogênese
Imperfeita: fatores associados. In: 33ª Reunião da Sociedade Brasileira de Pesquisa
Odontológica, 2016, Campinas. Brazilian Oral Research, 2016. v. 30. p. 1-793.
67
Cardoso NMM; Ruas BM; Castilho LS; Silva MES; Borges-Oliveira AC. Edentulismo
em indivíduos brasileiros em hemodiálise: fatores associados. In: 33ª Reunião da
Sociedade Brasileira de Pesquisa Odontológica, 2016, Campinas. Brazilian Oral
Research, 2016. v. 30. p. 1-793.
Suélen Alves Teixeira; Natália Mendes Matos Cardoso; Eugênia Ribeiro Valadares;
Saul Martins Paiva; Ana Cristina Borges-Oliveira. Características bucais
relacionadas ao o uso de bifosfonatos por crianças e adolescentes com osteogenese
imperfeita. In: XIII Encontro de Científico da FOUFMG, 2016, Belo Horizonte.
Arquivos em Odontologia, 2016. v. 52.
Bruna Mara Ruas; Natália Mendes Matos Cardoso; Lia Silva Castilho; Maria Elisa
de Souza e Silva; Ana Cristina Borges-Oliveira. Acesso odontológico para pacientes
brasileiros em hemodiálise. In: XIII Encontro de Científico da FOUFMG, 2016, Belo
Horizonte. Arquivos em Odontologia, 2016. v. 52.
Natália Mendes Matos Cardoso; Suélen Alves Teixeira; Eugênia Ribeiro Valadares;
Saul Martins PAIVA; Ana Cristina Borges-Oliveira. Características orofaciais
associadas à prevalência de dentinogênese imperfeita em crianças e adolescentes
com osteogênese imperfeita. In: XIII Encontro de Científico da FOUFMG, 2016. XIII
Encontro de Científico da FOUFMG. v. 52.
A.M.C. Graciano; N. Cardoso; F.F. Mattos; V. Gomes; A.C. Borges-Oliveira. Health
promotion: a qualitative survey with primary school teachers. In: IADR General
Session e Exhibition, 2015, Boston. IADR General Session, 2015. p. 85-269.
N. Cardoso; L. Castilho; M.E. Silva; A.C. Borges-Oliveira. Edentulism in Individuals
with Chronic Kidney Disease on Hemodialysis. In: IADR General Session e
Exhibition, 2015, Boston. IADR General Session, 2015. p. 85-269.
Cardoso, N M M; Teixeira SA; Valadares ER; Borges-Oliveira AC. Fatores
associados à prevalência de má oclusão em crianças/adolescentes com
osteogênese imperfeita: um estudo pareado. In: 10º Congresso Internacional da
68
ABOR, 2015, Florianópolis. 10º Congresso Internacional da Associação Brasileira de
Ortodontia e Ortopedia Facial, 2015.
Prêmios e títulos Menção Honrosa - Avaliação do Risco de Suicídio dos Alunos de Graduação de
Odontologia da FACSETE, 1º Encontro Científico de Saúde Coletiva (2018).
Menção Honrosa - Além do olhar: avaliação da autopercepção e estado da saúde
bucal de deficientes visuais residentes na cidade de Sete Lagoas, 1º Encontro
Científico de Saúde Coletiva (2018).
Avaliação do nível de ansiedade e sintomatologia depressiva na comunidade
acadêmica da Faculdade Sete Lagoas: um estudo transversal., 1º Encontro
Científico de Saúde Coletiva (2018).
Demais tipos de produção técnica
Bruna C. F. Reis; Fabricio Andrade Lelis; Glaucy A. M. Moreira; Jessica A. Marques;
Luana J. O. da Silva; Viviane F. S. Freitas; Natalia M M Cardoso; Adriana
Gonçalves da Silva. Cartilha da Gestante - Cuidados com a saúde bucal. 2018.
(Desenvolvimento de material didático ou instrucional - Cartilha Informativa).
Participação em eventos - "Docência no Ensino Superior: as especificidades dos saberes docentes" IX
Percurso Formativo de Docentes do Ensino Superior e IV Congresso de Inovação e
Metodologias no Ensino Superior. 2018. (Encontro).
- 1º Encontro Científico de Saúde Coletiva.Avaliação do nível de ansiedade e
sintomatologia depressiva na comunidade acadêmica da Faculdade Sete Lagoas:
um estudo transversal.. 2018. (Encontro).
- 35ª Reunião Anual da Sociedade Brasileira de Pesquisa Odontológica. Má oclusão
em crianças e adolescentes com Osteogênese Imperfeita. 2018. (Congresso).
- CIRCUITO ABOPED. 2018. (Outra).
- Distúrbios alimentares, distúrbios do movimento e qualidade do sono. 2018.
- I Fórum Mineiro de Doenças Raras. 2018.
- Pesquisa em Iniquidades em Saúde. 2018.
69
- O que é normal e o que tratar nas dentaduras decídua e mista?. 2018. (Encontro).
- O sono nos estudantes universitários. 2018. (Outra).
- Simpósio - Letramentos em saúde bucal. 2018. (Congresso).
- IADR/ AADR/ CADR General Session. Dentinogenesis Imperfecta in Brazilian with
Osteogenesis Imperfecta: Associated factors. 2017.
- 2º Encontro de alunos e ex-alunos do curso de especialização em Ortodontia da
FO/UFMG. 2016.
- 33ª Reunião Anual da Sociedade Brasileira de Pesquisa Odontológica. Prevalência
de má oclusão em crianças e adolescentes com osteogênese imperfeita: fatores
associados. 2016.
- Encontro trimestral IES - Odontopediatria / Abordagem clínica em DTM, dor
orofacial e bruxismo. 2016.
- Mercado de trabalho atual e regime tributário e Gestão de carreira e liderança
pessoal. 2016.
- Simpósio de doenças esqueléticas e genética. 2016.
- XIII Encontro Científico da Faculdade de Odontologia UFMG. Características
orofaciais associadas à prevalência de dentinogênese imperfeita em crianças e
adolescentes com Osteogênese Imperfeita. 2016.
- 10º Congresso Internacional da ABOR. Fatores associados à prevalência de má
oclusão em crianças/adolescentes com osteogênese imperfeita: um estudo pareado.
2015.
- Encontro Trismestral IES - Odontopediatria. 2015.
- IADR General Session e Exhibition. Edentulism in Individuals with Chronic Kidney
Disease on Hemodialysis. 2015.
- Meeting Ortodontia - 3M Classe II e Sistema autoligado. 2015.
Formação Complementar - Bruxism: The Grind of the Matter. Dental Care. Estados Unidos. (2019).
- Percurso Formativo em Docência do Ensino Superior. Universidade Federal de
Minas Gerais, UFMG, Brasil. (2018).
- Instrumentação Mecanizada em Endodontia de Dentes Decíduos. Faculdade de
Estudos Administrativos de Minas Gerais, FEAD, Brasil. (2017).
70
- What does public health know about medication use and misuse in dentistry?.
International Association for Dental Research, IADR, Estados Unidos.(2017)
- Writing your Manuscript. Springer-Verlag, SPRINGER, Estados Unidos. (2016).
- Submitting and Peer Review. Springer-Verlag, SPRINGER, Estados Unidos.
(2016).
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