Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.46, nº 2, p. 75-78, Abril / Maio / Junho 2017 ––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––– 75

Relato de caso: papiloma Schneideriano invertido com transformação neoplásica e resposta completa após radioquimioterapia

Ivan Neutzling Lüdtke 1 Daliana Patricia Paul Lüdtke 2

Luciano Luiz Alt 3 Fabrício Baú Branda 4

Maurício Gardin 5 Rubens Rodriguez 6

1) Cirurgião Oncológico. Médico Cirurgião Oncológico Chefe da Oncologia Cirúrgica do Serviço de Oncologia do Hospital de Caridade de Carazinho. 2) Médica Cirurgiã Geral. Médica Cirurgiã Geral Residente de Cirurgia do Trauma no Hospital João XXIII em Belo Horizonte. 3) Oncologista Clínico. Médico Oncologista Clínico Chefe do Serviço de Oncologia Clínica no Serviço de Oncologia do Hospital de Caridade de Carazinho. 4) Cirurgião-Dentista especialista em cirurgia e traumatologia Bucomaxilofacial. Cirurgião-Dentista especialista em cirurgia e traumatologia Bucomaxilofacial no Hospital de Caridade de Carazinho. 5) Médico Radiologista. Médico Radiologista no Hospital de Caridade de Carazinho. 6) Médico Patologista. Médico Patologista Chefe do Serviço de Patologia do Instituto de Patologia de Passo Fundo.

Instituição: Hospital de Caridade de Carazinho - Serviço de Oncologia. Carazinho / RS – Brasil.

Correspondência: Ivan Neutzling Lüdtke - Rua General Câmara, 70 - Centro – Carazinho / RS –Brasil – CEP: 99.500-000. Artigo recebido em 18/05/2017; aceito para publicação em 06/07/2017; publicado online em 26/08/2017.Conflito de interesse: não há. Fonte de fomento: não há.

Relato de Caso

Case report: Schneiderian papiloma inverted with neoplastic transformation and complete response after radioquimiotherapy

Resumo

Este artigo descreve o caso de um Papiloma Invertido (PI) ou Papiloma Schneideriano (PS) que apresentava áreas de carcinoma “in situ” e carcinoma invasivo localmente avançado. Não encontramos relatos semelhantes na literatura. Tal patologia é rara e essencialmente cirúrgica. Neste caso a lesão foi considerada inicialmente irressecável devido à sua extensão local, optando-se pelo tratamento com radioterapia concomitante à quimioterapia - com intuito neoadjuvante, similar ao tratamento dos carcinomas de cabeça e pescoço localmente avançados. O paciente mostrou excelente resposta clínica e de imagem, reduzindo a extensão da lesão a um pólipo em seio maxilar esquerdo. Foi então submetido à curetagem desse pólipo, cuja análise anatomopatológica evidenciou apenas tecido inflamatório e necrose. Os exames de imagem subseqüentes não mostram doença residual e o paciente encontra-se há mais um ano em seguimento ambulatorial, sem evidência de recidiva local, regional ou sistêmica.

Descritores: Carcinoma; Papiloma Invertido; Obstrução Nasal.

AbstRAct

This paper describes the case of an Invert Papilloma (IP) or Schneiderian Papilloma (PS) that had areas of carcinoma “in situ” and locally advanced invasive carcinoma. We did not find similar reports in the literature. Such pathology is rare and essentially surgical. In this case, the lesion was initially considered unresectable due to its local extension, and it was chosen for treatment with radiotherapy concomitant with chemotherapy - with a neoadjuvant purpose similar to the treatment of locally advanced head and neck carcinomas. The patient showed excellent clinical and imaging response, reducing the extension of the lesion to a polyp in the left maxillary sinus. It was then subjected to curettage of this polyp, whose anatomopathological analysis revealed only inflammatory tissue and necrosis. Subsequent imaging studies do not show residual disease and the patient has been in the outpatient clinic for another year, with no evidence of local, regional, or systemic relapse.

Key words: Carcinoma; Nasal Cavity; Head and Neck Neoplasms.

INtRoDuÇÃo

O objetivo deste artigo é relatar o caso de um paciente com um PI com áreas de carcinoma “in situ” e carcinoma invasivo localmente avançado, considerado inicialmente irressecável devido à sua extensão e, por isso, submetido à radioterapia concomitante à quimioterapia. Obteve-se resposta completa, comprovada por patologia. Não encontramos relatos semelhantes na literatura.

O PI é uma patologia benigna e rara, que pode ser localmente agressiva. Origina-se no epitélio nasal (epitélio schneideriano) e, em aproximadamente 5% dos casos, pode estar associado a carcinoma.1 O tratamento inicial é essencialmente cirúrgico, com a

ressecção ampla da lesão1, assim como no tratamento dos casos de recidiva local, observada em 5 a 50%1

dos casos.Quando o PI está associado à malignidade, a taxa de

cura pode chegar a 50%, sendo que a radioterapia tem um importante papel na adjuvância, especialmente nos casos em que as margens venham comprometidas após a ressecção primária da lesão.1

O perfil mais comum do paciente acometido pelo PI são mulheres brancas, entre a sexta e sétima décadas de vida.2 Mais comumente é unilateral ao diagnóstico e o sintoma mais comum é a obstrução nasal.3

A etiologia no PI não é bem clara, mas existem alguns fatores histopatológicos que predispõem à transformação

Código 849

76 –––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––– Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.46, nº 2, p. 75-78, Abril / Maio / Junho 2017

Relato de caso: papiloma Schneideriano invertido com transformação neoplásica e resposta completa após radioquimioterapia. Lüdtke et al.

maligna: hiperceratose, hiperplasia epitelial escamosa e alto índice mitótico.4

A quimioterapia é usada de forma concomitante à radioterapia no cenário adjuvante, especialmente nos pacientes que evidenciam componente de carcinoma e que possuem linfonodos cervicais acometidos.5

ReLAto De cAso

Paciente masculino, 43 anos, tabagista. Consultou pela primeira vez no Serviço de Oncologia do Hospital de Caridade de Carazinho/RS (HCC) em novembro de 2015, referenciado após consulta inicial com Otorrinolaringologista. Paciente com relato de sinusite crônica e lacrimejamento e fotofobia em olho esquerdo. Relatou ter feito ressecção de pólipo na narina esquerda há 08 anos, sem envio do material para estudo anatomopatológico (SIC).

Veio à primeira consulta já com tomografia e biópsia recentes, solicitadas pelo otorrinolaringologista. O exame físico evidenciava importante edema facial à esquerda, com edema mais acentuado em região maxilar esquerda e proptose importante do olho esquerdo. A Tomografia Computadorizada (TC) de face, realizada em outubro de 2015, evidenciava volumosa formação expansiva com epicentro em seio maxilar esquerdo determinando erosão do assoalho da órbita esquerda, assim como erosão da parede anterior do seio maxilar esquerdo, ocupando toda cavidade nasal esquerda e comprometendo partes moles adjacentes, medindo 4,7x3,8x4,3cm.

Solicitamos então Ressonância Magnética (RM) de seios da face e pescoço bem como exames de estadiamento (TC de abdome total e de tórax), os

quais evidenciaram a mesma lesão facial, medindo 4,8x4,3x4,0cm, infiltração de músculos à esquerda - temporal, masseter, pterigóideo medial e lateral, zigomático, levantador do lábio superior e nasal, a musculatura extrínseca ocular, especialmente o músculo reto inferior. Não se observavam linfonodomegalias cervicais, nem sinais de doença à distância. A biópsia da cavidade nasal esquerda, de novembro de 2015, evidenciou Papiloma Schneideriano Invertido (PSI), com áreas de carcinoma “in situ” e áreas de carcinoma invasor.

O caso foi discutido com equipe multidisciplinar - cirurgião oncológico, oncologista clínico e radiologista. Optou-se por iniciar o tratamento com radioterapia concomitante à quimioterapia com intuito neoadjuvante e, posteriormente, reavaliar ressecção da lesão. Paciente iniciou tratamento em dezembro de 2015 com o seguinte esquema: quimioterapia com 5-FU/CDDP D1-D4 fora da radioterapia, seguido de CDDP semanal durante a radioterapia - realizada de janeiro a março de 2016 sobre o leito tumoral e cadeias de drenagem, na dose de 63Gy em 35 frações com fótons de 6Mv.

Paciente apresentou paraefeitos usuais da radioterapia, assim como complicações relacionadas à quimioterapia. Necessitou de internações hospitalares durante o tratamento, porém sem necessidade de interrupção no tratamento. O uso de sonda nasoentérica para alimentação, analgésicos opiáceos, assim como colírios e acompanhamento oftalmológico devido a queixas oculares - principalmente fotofobia, foram necessários.

Teve importante resposta clínica com redução do edema maxilar e da proptose ocular. Fez nova RM de seios da face em junho de 2016 que evidenciou lesão residual de 2,9x2,2x2,1cm em seio maxilar

Figura 1. Plano axial pré tto - ressonancia evidenciando a lesão antes do tratamento.

Figura 2. Plano coronal pré tto - ressonância em plano coronal pré inicio do tratamento.

Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.46, nº 2, p. 75-78, Abril / Maio / Junho 2017 ––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––– 77

Relato de caso: papiloma Schneideriano invertido com transformação neoplásica e resposta completa após radioquimioterapia. Lüdtke et al.

esquerdo. Não havia sinais de doença à distância, nem linfonodomegalias cervicais. Discutida a possibilidade de ressecção cirúrgica, porém o paciente não aceitou se submeter à cirurgia de maior porte.

Após dois meses o paciente apresentou algumas queixas como piora da dor em maxilar esquerdo e do lacrimejamento em olho esquerdo. Devido a isso e por suspeita de progressão local da doença foi solicitada nova RM de seios da face, que evidenciou lesão residual ainda menor - nessa ocasião medindo 1,4x0,8cm, restrita ao seio maxilar esquerdo, próximo ao recesso alveolar.

Uma vez que o paciente não aceitou se submeter a uma cirurgia de maior porte, foi proposta a curetagem do seio maxilar esquerdo, realizada em outubro de 2016. A análise anatomopatológica do tecido curetado evidenciou apenas inflamação crônica e fibrose, sem tecido neoplásico residual.

Em sua última consulta de seguimento, em janeiro de 2017, fez nova RM de seios da face - de controle pós curetagem, evidenciando-se alterações pós actínicas e pós curetagem, sem lesões residuais ou suspeitas de doença em atividade ou recidiva. Apresenta seqüelas do tratamento, especialmente relacionados à radioterapia. Segue com fotofobia e lacrimejamento, menos sintomático em relação ao quadro inicial. Não apresenta sinais de doença residual ou recidiva.

DIscussÃo

O benefício da quimioradioterapia no tratamento com intuito curativo dos pacientes com câncer de cabeça e pescoço não metastáticos está bem estabelecido.6,7 Isso vale principalmente para pacientes

Figura 3. Pós curetagem do seio maxilar esquerdo - ressonância após terminar quimioradioterapia com lesão residual em seio maxilar esquerdo.

Figura 4. Plano axial pós curetagem seio maxilar esquerdo - ressonância após ter feito curetagem do seio maxilar esquerdo.

Figura 5. Plano coronal pós curetagem do seio maxilar esquerdo - ressonância após ter feito curetagem do seio maxilar esquerdo.

com doença localmente avançada. Já os critérios de irressecabilidade, tais como envolvimento do músculo pterigóideo (especialmente quando associado à trismo ou ao envolvimento da fossa pterigopalatina, com neuropatia), envolvimento de base de crânio, envolvimento da artéria carótida interna (geralmente

suspeitado quando o tumor envolve mais de 270 graus ao redor deste vaso), extensão direta para mediastino, fáscia paravertebral, fáscia cervical ou extensão direta para o pescoço com ulceração de pele, não são critérios absolutos, porém geralmente associados a pior prognóstico, especialmente se não se consegue obter ressecção cirúrgica com margens livres.8

A maior parte da literatura relaciona-se ao Papiloma Invertido ou Papiloma Schneideriano, patologia benigna, tratada basicamente por cirurgia, seja aberta ou via endoscópica, tendo como objetivo a ressecção completa da lesão.9 A maior série encontrada na literatura é de 20 casos de Carcinoma Schneideriano, todos tratados primariamente com cirurgia, seguidos ou não de radioterapia e, em alguns casos selecionados, quimioterapia adjuvante, a depender dos achados anatomopatológicos e da evolução do paciente.5

coNcLusÃo

O papiloma invertido, ou schneideriano, é uma patologia benigna e rara. Ainda mais rara é a sua malignização. Por isso, pouco se sabe com certeza a respeito de tal patologia, não sendo encontrado outro relato de caso semelhante a este na literatura atual. Tendo isso em vista, no presente caso optou-se por tratamento multimodal semelhante à maioria dos cânceres de cabeça e pescoço localmente avançados, iniciando-se por quimioterapia concomitante à radioterapia. Devido à excelente resposta obtida e a não aceitação de procedimento cirúrgico de maior porte pelo paciente, optou-se por seguimento após a documentação de resposta patológica completa.

ReFeRÊNcIAs

1. William M. Menderhall, Russell W. Hinerman, Robert S. Malyapa, John W. Werning, Robert J. Amdur, Douglas B. Villaret and Nancy P. Mendenhall. Inverted Papilloma of the Nasal Cavity and Paranasal Sinuses. Review Article. Am J ClinOncol2007;30: 560-5632. Willian Lawson, Matthew R. Kaufmann and Hugh F. Biller. Treatment outcomes in the management of inverted papilloma of the nose and paranasal sinus: an analyse of 160 case. Laryngoscope. 2003;113:1548-15563. Paul D. Vrabec. The Inverted Schneiderian Papilloma: a 25-year study. Laryngoscope. 1994;104:582-6054. Hideaki Takori, AkinoriNozawa and Mamoru Tsukuda. Hitopatological Parameters of Recurrence and Malignant Transformation in sinusal inverted papilloma. ActaOtolaringol 2006;126: 214-218. 5. Jeremy Nudell, SimionChiosea and Lester D. R. Thompson. Carcinoma ex-Schneiderian Papilloma (Malignant Transformation): A Clinicopathologic and Immunophenotypic Study of 20 Cases Combined with a Comprehensive Review of the Literature. Head and Neck Pathol 2014;8: 269-2866. Jean-Pierre Pignon, Aurélie le Maître, Emilie Maillard, Jean Bourhis, oh behalf of the MACH-NC Collaborative Group. Meta-analisys of chemotherapy in head and neck cancer (MACH-NC): An update of 93 randomied trials and 17.346 patients. Radiotherapy and Oncology 92 (2009) 4-14. 7. Al-Sarraf M, LeBlanc M, Giri PG, Fu KK, Cooper J, Vuong T, Forastiere AA, Adams G, Sakr WA, Schuller DE, Ensley JF. Chemotherapy versus radiotherapy in patients with advanced nasopharyngeal cancer: phase III randomized Intergroups study 0099. J ClinOncol. 1998 Apr;16(4):1310-13178. National Compreesive Cancer Network. Guidelines Version 1.2017. Head and Neck Cancers (Principles of Surgery)9. William Lawson, Zara M. Patel. The evolution of management for inverted papilloma: An analysis of 200 cases. Otolaryngology-Head and Neck Surgery (2009) 140, 330-335.

78 –––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––––– Rev. Bras. Cir. Cabeça Pescoço, v.46, nº 2, p. 75-78, Abril / Maio / Junho 2017

Relato de caso: papiloma Schneideriano invertido com transformação neoplásica e resposta completa após radioquimioterapia. Lüdtke et al.