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Universidade do Porto

Faculdade de Desporto

_______________________________________________________________

Programas de exercício físico em indivíduos com Espondilite

Anquilosante: Determinantes de Qualidade de vida.

_______________________________________________________________

Dissertação submetida às provas para

obtenção do grau de Doutor em Fisioterapia,

pela Faculdade de Deporto da Universidade

do Porto, segundo o Decreto-Lei 74/2006 de

24 março.

Orientador: Professora Doutora Cristina Teresa Torrão Carvalho Mesquita

Escola Superior de Saúde do Porto e Instituto Politécnico do Porto

Coorientador: Doutor José Alberto Ramos Duarte

Professor Catedrático da Faculdade de Desporto da Universidade do Porto.

Sofia Lopes

Porto, 2016

II

Lopes, S. (2016). Programas de exercício físico em indivíduos com Espondilite

Anquilosante: Determinantes de Qualidade de vida. Porto: Lopes, S.

Dissertação de Doutoramento em Fisioterapia apresentada à Faculdade de

Desporto da Universidade do Porto.

Palavras-chave: ESPONDILOARTRITES; FISIOTERAPIA; FUNCIONALIDADE;

BIOMARCADORES; EDUCAÇÃO PARA A SAÚDE

III

“A tarefa não é tanto ver aquilo que ninguém viu, mas pensar o que

ninguém ainda pensou sobre aquilo que todo mundo vê”.

Arthur Schopenhauer

V

Agradecimentos

No decorrer de todo este processo muitas pessoas cruzaram-se no meu

caminho, às quais eu gostaria aqui de deixar uma palavra de amizade e

gratidão, pois sem elas esta tese não seria possível.

Em primeiro lugar, gostaria de agradecer a todos os indivíduos com Espondilite

Anquilosante que participaram neste estudo, em especial ao Dr. Sardoeira

Pinto, enquanto Presidente do Núcleo Regional do Porto da Associação

Nacional de Espondilite Anquilosante, que nos abriu as portas da Associação e

abraçou de imediato este projeto.

Deixo aqui também a minha gratidão à minha orientadora, Prof. Doutora

Cristina Mesquita, pela orientação e apoio em todo este processo. E também

agradeço ao Prof. Doutor José Alberto Duarte como coorientador, pelo apoio

prestado em todo este trabalho.

Retribuo também a todos os colegas e amigos, que sempre me

acompanharam, a amizade o estímulo e o apoio moral em todas etapas desta

tese.

E em último, mas não menos importante, agradeço e dedico à minha família,

este trabalho, por todo o suporte, força, encorajamento e energia prestada,

desde o primeiro momento até ao final, pois só com este apoio tudo o resto foi

exequível.

VII

Índice Geral

Agradecimentos ............................................................................................... V

Índice Geral ..................................................................................................... VII

Índice de Figuras ............................................................................................. XI

Índice de Tabelas .......................................................................................... XIII

Índice de Anexos ........................................................................................... XV

Resumo .........................................................................................................XVII

Abstract ......................................................................................................... XIX

Lista de Abreviaturas ................................................................................... XXI

Capítulo I. Introdução....................................................................................... 1

Capítulo II. Revisão da Literatura .................................................................. 13

Estudo I. Artigo de Revisão. Programas de exercício no domicílio e em grupo

em doentes com espondilite anquilosante: revisão sistemática .................... 15

Resumo ..................................................................................................... 17

Abstract ...................................................................................................... 19

Introdução .................................................................................................. 20

Metodologia ............................................................................................... 21

Resultados ................................................................................................. 24

Discussão .................................................................................................. 27

Conclusão .................................................................................................. 29

Bibliografia ................................................................................................. 30

VIII

Capítulo III. Estudos Originais ...................................................................... 33

Estudo II. Cross-cultural adaptation and validation of the Portuguese version

of “The assessment of knowledge in ankylosing spondylitis patients by a self-

administered questionnaire” .......................................................................... 35

Abstract ...................................................................................................... 38

Introduction ................................................................................................ 39

Methods ..................................................................................................... 40

Results ....................................................................................................... 43

Discussion ................................................................................................. 45

Bibliography ............................................................................................... 48

Estudo III. The relation between functional parameters and C-Reactive

Protein, Erythrocyte Sedimentation Race in Ankylosing Spondylitis: a cross

sectional study .............................................................................................. 51

Abstract ...................................................................................................... 54

Introduction ................................................................................................ 55

Methods ..................................................................................................... 56

Results ....................................................................................................... 59

Discussion ................................................................................................. 62

Conclusion ................................................................................................. 65

Bibliography ............................................................................................... 65

Estudo IV. Effects of group-based vs home-based exercise programs in

patients with ankylosing spondylitis ............................................................... 71

Abstract ...................................................................................................... 73

Introduction ................................................................................................ 75

Methods ..................................................................................................... 76

Results ....................................................................................................... 79

Discussion ................................................................................................. 82

IX

Conclusions ............................................................................................... 85

Bibliography ............................................................................................... 85

Capítulo IV. Discussão ................................................................................... 91

Capitulo V. Conclusões ............................................................................... 103

Capítulo VI. Perspetivas Futuras ................................................................ 107

Capítulo VII. Referências ............................................................................. 111

Anexos .........................................................................................................XXIII

XI

Índice de Figuras

Capítulo II

Estudo I

Figura 1. Flow-Chart alusivo à seleção de artigos a

incluir no estudo………………........................................

22

XIII

Índice de Tabelas

Capítulo II

Capítulo III

Estudo I

Tabela 1. Avaliação da Qualidade Metodológica pela

Escala PEDro………………………………………………

23

Tabela 2. Resumo das Variáveis extraídas dos

artigos……………………………………………………….

24

Estudo II

Tabela 1. . Sample characteristics: socio-demographic

information and history of AS……………………………..

43

Tabela 2. Proportion of correct answers, standardised

for the 1-factor latent trait model and reliability for the

questionnaire……………………………………………….

44

Tabela 3. Test–retest reliability of the questionnaire…. 44

Tabela 4. Questionnaire scores by gender, age,

education level, years since diagnosis and salary……..

45

Estudo III

Tabela 1. Sample characteristics: socio-demographic


59

Tabela 2. Clinical parameters of patients with

ankylosing spondylitis……………………………………..

60

Tabela 3. Spearman’s correlations between functional

and biomarker parameters………………………………..

61

Tabela 4. Association between biomarkers and

functional parameters……………………………………...

61

XIV

Estudo IV

Tabela 1. Sample characteristics: socio-demographic


80

Tabela 2. Intra and intergroup comparison of

functional and biomarker parameters, at baseline and

after 6 months of exercise…………………………….......

81

XV

Índice de Anexos

Anexo I. Aprovação pela Comissão de Ética…………………………………..XXV

Anexo II. Consentimento informado…………………………………………...XXVII

XVII

Resumo

A espondilite anquilosante (EA) é uma doença reumática crónica de

carácter sistémico caraterizada pela inflamação do osso subcondral, cápsulas,

ligamentos e tendões, e proliferação óssea, especialmente na coluna vertebral,

afetando ainda as articulações periaxiais assim como outros órgãos. As

terapias mais comuns na EA são a terapia farmacológica, e a não

farmacológica através da prática de programas de exercícios específicos. O

objetivo principal desta dissertação, foi o de avaliar os efeitos de um programa

de exercícios específicos, em parâmetros funcionais e bioquímicos em

indivíduos com EA. Esta tese é constituída por um artigo de revisão (estudo I) e

três estudos originais (estudos II, III e IV). A revisão sistemática, analisou a

evidência existente sobre a eficácia de programas no domicílio e em grupo,

relativamente ao aumento da funcionalidade em indivíduos com EA. O estudo

II, de natureza observacional descritiva, adaptou e validou um questionário de

conhecimento sobre EA, para a população portuguesa. Já o estudo III, de

caracter observacional analítico, caracterizou indivíduos com EA analisando a

associação de parâmetros funcionais com parâmetros bioquímicos nestes

doentes. O estudo IV, quase-experimental, avaliou o efeito de um programa de

exercícios em grupo e no domicílio na evolução de parâmetros funcionais e

bioquímicos. Os resultados da revisão sistemática permitiram concluir que

parece haver evidência de que os programas realizados em grupo são mais

eficazes do que os realizados no domicílio. Os resultados dos estudos originais

demonstram elevado nível de conhecimento destes indivíduos sobre a sua

doença, nas áreas que abordam a sintomatologia, testes imunológicos e

intervenção. Relativamente à caracterização destes indivíduos, verificou-se a

existência de uma associação entre a velocidade de sedimentação e o índice

de atividade e índice funcional de Bath para a EA. Para além disto, após seis

meses de intervenção, observou-se que o programa realizado em grupo

apresentou melhores resultados, no índice funcional e métrico de Bath, não se

tendo verificado alterações a nível dos parâmetros bioquímicos.

Palavras-chave: ESPONDILOARTRITES; FISIOTERAPIA; FUNCIONALIDADE;

BIOMARCADORES; EDUCAÇÃO PARA A SAÚDE

XIX

Abstract

Keywords Ankylosing spondylitis (AS) is a systemic disease

characterised by chronic inflammation of subchondral bone, capsules,

ligaments and tendons, and bone formation, especially at the spine, also

affecting periaxial joints and other organs. AS standard management consists of

a combination of pharmacological therapy and non-pharmacological treatment

with the adoption of specific exercise programmes. The main objective of this

study was to assess the effects of a specific exercise programme on functional

and biomarker parameters in AS patients. This thesis consists of a review paper

(study I) and three original studies (studies II, III and IV). The systematic review

was undertaken to analyse the existing evidence on the effectiveness of home-

based and group-based exercise programmes to improve functionality in

individuals with AS. Study II had an observational and descriptive nature and

consisted of the analysis and validation of a questionnaire for the Portuguese

population on the knowledge of AS patients regarding the disease. Study III was

an observational analytical study aimed at characterising individuals with AS

and at verifying the association between functional and biomarker parameters in

these patients. Study IV was a quasi-experimental study, and was carried out to

assess the effects of a group-based versus home-based exercise programme in

the evolution of functional and biomarker parameters. The results of the

systematic review have shown evidence that group-based exercise

programmes are more effective than home-based exercise programmes. The

results of the original studies have shown that these individuals have a high

degree of knowledge of the disease, particularly regarding symptoms,

immunological testing and intervention. As far as the characterisation of

individuals with AS is concerned, we found that there is an association between

the sedimentation rate and the Bath functional index for AS. Additionally, after

six months the group-based exercise programme has shown better results in

Bath functional and metric indices, with no changes in the biomarker

parameters.

Key-words: SPONDYLOARTHRITIS; PHYSICAL THERAPY; FUNCTIONALITY;

BIOMARKERS; HEALTH EDUCATION

XXI

Lista de Abreviaturas

ANEA Associação Nacional de Espondilite Anquilosante

ASAS Assessments in Ankylosing Spondylitis International Society

AINES Anti Inflamatórios Não Esteróides

BASDAI Bath Spondylitis Disease Activity Index

BASFI Bath Spondylitis Functional Index

BASMI Bath Spondylitis Metrics Index

EA Espondilite Anquilosante

ESTSP Escola Superior de Tecnologia da Saúde do Porto

EULAR European League against Rheumatism

HLA B27 Antígeno leucocitário humano

IgA Imunoglobulina A

NDI Neck Disability Index

ODI Oswestry Disability Index

PCR Proteína C Reactiva

RPG Reeducação Postural Global

TNF Factor de Necrose Tumoral

vs Versus

VS Velocidade de sedimentação

Capítulo I

Introdução

_____________________________________________________

Capítulo I. Introdução

3

As doenças reumáticas são definidas como alterações funcionais do

sistema músculo-esquelético, de causa não traumática, incluindo as doenças

inflamatórias, degenerativas, metabólicas, alterações dos tecidos moles

periarticulares e doenças de outros sistemas ou órgãos relacionadas com as

anteriores (Lucas, 2010).

Estima-se que em países desenvolvidos, as doenças reumáticas sejam

a principal causa de incapacidade e consumo de cuidados de saúde e recursos

sociais, tendo elevadas repercussões na qualidade de vida e funcionalidade

dos indivíduos (Ramiro, 2010).

Incluída nas doenças reumáticas, existem um grupo de patologias

designadas por espondiloartrites, onde se destacam vários subtipos, tais como

a espondiloartrite psoriátrica, a espondiloartrite reativa, a espondiloartrite

associada com doença intestinal inflamatória, a espondiloartrite indiferenciada

e a espondilite anquilosante (EA), sendo esta última caracterizada como o

principal subtipo deste grupo (Braun & Sieper, 2007).

Atualmente a EA é caracterizada como uma doença reumática

inflamatória e crónica, que afeta primariamente a coluna vertebral, incluindo as

articulações sacroilíacas e, posteriormente, as articulações periféricas (El Tecle

et al., 2015; Schett & Rudwaleit, 2010). Para além do acometimento do

esqueleto axial, podem surgir outras manifestações tais como as enteses,

muitas vezes localizadas nos calcanhares, as uveítes, assim como alterações

noutros órgãos, como por exemplo no coração as cardiomiopatias, as

insuficiências valvulares, defeitos de condução, entre outras, estando

presentes entre 2 a 10% dos indivíduos com EA (Braun & Sieper, 2007;

Momeni et al., 2011; Schett & Rudwaleit, 2010).

Estima-se que a prevalência de EA na população caucasiana seja de

0,5% e que, na Europa, varie entre 0,1% a 1,4%, com uma incidência entre 0,5

a 14 por 100.000 indivíduos por ano, segundo estudos realizados em diferentes

países (Braun & Sieper, 2007). A EA afeta essencialmente jovens adultos, com

cerca de 80% dos indivíduos apresentando os primeiros sintomas antes dos 30

anos, enquanto cerca de 5% dos acometidos pela doença os apresentando

mais tardiamente, por volta dos 45 anos (Braun & Sieper, 2007). Os homens


4

são mais frequentemente atingidos relativamente às mulheres, numa proporção

de 2:1, embora possa existir uma variação geográfica e étnica (Braun & Sieper,

2007; Raychaudhuri & Deodhar, 2014). Nos homens, a coluna vertebral e a

pélvis são mais comumente afetadas, apresentando também algum

acometimento da parede torácica, quadris, ombros e pés e, de uma forma

geral, estas manifestações são mais severas do que nas mulheres. Nestas,

verifica-se que o acometimento da coluna é menor e menos grave, no entanto,

apresentam mais manifestações na pélvis, quadris, joelhos, tornozelos e

punhos (Sieper et al., 2002).

Fazendo uma análise da perspetiva histórica da EA, encontra-se

referências a estudos paleopatológicos no Egipto, em múmias, que sugerem

que esta doença tenha afetado a humanidade desde esta época (Sieper et al.,

2002). Pensa-se que a primeira descrição desta doença tenha surgido em

1559, por Realdo Colombo, através de uma exposição anatómica de

esqueletos com anormalidades características desta doença (Sieper et al.,

2002). Vários estudos e descrições da EA foram realizados ao longo dos anos,

no entanto, com o avanço da ciência e cerca do ano de 1900, através de

relatórios epidemiológicos, radiográficos e clínicos, surgem dados mais

precisos sobre EA e sua relação com outras formas de artrite ou com outras

doenças (Sieper et al., 2002).

A etiologia e a patogénese da EA não são ainda totalmente

compreendidas e entendidas, tornando o seu diagnóstico de difícil execução

(Sieper et al., 2002). Relativamente à sua patogénese, apresentam-se algumas

teorias explicativas que se debruçam sobre mediadores imunológicos, tendo

por base o seu carácter inflamatório, nomeadamente elevados níveis séricos

de Imunoglobulina A (IgA) (Sieper et al., 2002). Outros autores, entretanto,

relatam que a patogénese pode derivar também da inflamação e da formação

do osso novo, especificamente na coluna vertebral. A forte associação entre a

prevalência do antigénio HLA B27 e a incidência e prevalência de EA, é outra

teoria explicativa, uma vez que 90 a 95% dos indivíduos com EA apresenta

este antigénio positivo (Braun & Sieper, 2007). Estima-se que o risco de

desenvolver EA é elevado em indivíduos com HLA B27 positivo e mais elevado


5

ainda em familiares de primeiro grau de indivíduos com HLA B27 positivo,

comparativamente a indivíduos sem história familiar (Braun & Sieper, 2007). As

estruturas cartilaginosas também têm sido alvo de análise, segundo alguns

estudos em indivíduos com esta patologia, verificando-se que as células

mononucleares invadem as estruturas cartilaginosas das articulações

sacroilíacas e discos intervertebrais, levando à sua progressiva destruição e

anquilose (Bardos et al., 2005; Braem & Lories, 2012; Pham, 2008).

A sintomatologia mais frequente na EA inclui a dor articular, rigidez

matinal, astenia com fatigabilidade fácil, afetação da mobilidade vertebral e das

articulações periféricas (Kaya et al., 2007; Zochling et al., 2006). A dor é

normalmente de início insidioso, sentida geralmente na zona lombar e

nádegas, podendo aparecer também na zona cervical, acompanhada de rigidez

matinal, que melhora com a atividade e retoma com a inatividade (El Maghraoui

et al., 2003; Sieper et al., 2002). A astenia com fatigabilidade fácil, muitas

vezes subestimada, é um dos fatores que mais contribui para a morbilidade,

estando classificada como sendo um dos principais problemas, chegando a

atingir 65% destes indivíduos, com um forte impacto nas suas vidas, a nível da

funcionalidade e capacidade física, realização de atividades da vida diária,

relações pessoais e sociais, entre outras (Aissaoui et al., 2012; Zochling et al.,

2006). Atualmente é considerada como um sintoma central na EA, de difícil

avaliação, mas que deve ser tida em conta na abordagem terapêutica nestes

indivíduos (Aissaoui et al., 2012). A limitação da mobilidade vertebral é um dos

principais achados físicos na EA, afetando, nomeadamente, a extensão da

coluna e a expansibilidade torácica, no entanto, também se pode verificar

perda de mobilidade nas articulações periféricas (Sieper et al., 2002).

Relativamente à expansibilidade torácica, esta pode estar comprometida pelo

desenvolvimento da cifose dorsal, afetando as articulações costovertebrais,

esternoclaviculares e esternomanubrial, articulações que levam à diminuição

da expansão da parede torácica com limitação, ventilatória, promovendo assim

uma disfunção pulmonar restritiva (Momeni et al., 2011). Nas articulações

periféricas, a afetação verifica-se em aproximadamente 25% dos indivíduos,

mas com uma apresentação mais assimétrica e com maior acometimento nas


6

grandes articulações dos membros inferiores. Relativamente às enteses, estas

aparecem muitas vezes em locais de difícil acesso, tais como nos discos

intervertebrais, nas facetas articulares, nas inserções ligamentares e também a

nível do trocânter maior do fémur e na tuberosidade isquiática, tornando assim

difícil o seu diagnóstico. Recentemente, com a utilização de ultrassonografia,

têm-se verificado maior facilidade de diagnóstico de enteses nestes indivíduos

(Kaya et al., 2007; Zochling et al., 2006).

Segundo as diretrizes da sociedade internacional de EA (Assessments

in Ankylosing Spondylitis International Society/ European League against

Rheumatism) (ASAS/EULAR) (2010), para a realização de um diagnóstico em

EA, vários aspetos devem ser considerados. Entre eles, contam-se os sinais e

sintomas sugestivos da doença, a história do individuo, os testes clínicos,

laboratoriais e radiológicos, assim como as manifestações extra articulares e a

presença de co-morbilidades (Braun et al., 2011).

Para este diagnóstico, torna-se relevante a realização de exames

laboratoriais potencialmente relevantes, destacando-se entre eles o marcador

HLA B27, a proteína C-reativa (PCR) e a velocidade de sedimentação (VS)

(Braun & Sieper, 2007; Raychaudhuri & Deodhar, 2014; Sieper et al., 2002).

Embora estes marcadores sejam usualmente utilizados, nenhum deles, por si

só, faz o diagnóstico da doença, porque a associação da atividade da doença

com esses marcadores laboratoriais de inflamação é algo limitada. De facto,

têm-se verificado elevadas concentrações de PCR em apenas cerca de 50% a

70% dos doentes, assim como elevação da velocidade de sedimentação e

presença do gene HLA B27 apenas em 90% a 95% dos indivíduos com EA

(Braun & Sieper, 2007; de Vlam, 2010; de Vries et al., 2009; Sieper et al.,

2002). A PCR e a VS são os marcadores mais utilizados no controlo da

doença, em especial na sua fase aguda, pela reprodutibilidade, fiabilidade e

relação custo-eficácia que apresentam (Kisacik et al., 2008). A VS é o

parâmetro laboratorial mais amplamente utilizado para avaliação da atividade

da doença, e continua a ser uma ferramenta útil para monitorização das

doenças inflamatórias como é o caso da EA (Bochen, 2011). A PCR, por si só,

tendo em conta as mudanças rápidas dos seus níveis séricos, reflete uma


7

maior taxa de inflamação (Kisacik et al., 2008). Relativamente à inflamação, é

necessário ter em atenção que tem um carácter dinâmico na EA, ou seja, pode

piorar ou melhorar ao longo do tempo, podendo até desaparecer, pelo que a

avaliação e interpretação destes biomarcadores deve ser ponderada tendo em

conta a evolução clínica do indivíduo (de Vlam, 2010).

Decisivo também para o diagnóstico em EA, juntamente com os

exames laboratoriais, são os exames imagiológicos, pela sua sensibilidade

para detetar alterações estruturais articulares, sendo estas verificadas em mais

de 95% dos indivíduos com EA (Braun & Sieper, 2007). Para a deteção das

alterações estruturais articulares, a radiografia convencional ainda é

considerada como o exame mais fiável, e continua a ser utilizada no

diagnóstico de EA, através dos critérios de New York Modificados (Braun &

Sieper, 2007). Estes critérios são importantes pela sua sensibilidade e

especificidade, não sendo relevantes no diagnóstico precoce da doença, pois

no inicio da doença, as mudanças estruturais podem não ser visíveis na

radiografia convencional, podendo atrasar muitas das vezes o diagnóstico

(Braun & Sieper, 2007; El Tecle et al., 2015). Os critérios de New York

Modificados, compreendem os indicadores clínicos e os radiológicos (El Tecle

et al., 2015). Relativamente aos indicadores clínicos, estes definem-se pela i)

presença de dor lombar de carácter inflamatório, com mais de três meses de

evolução, que melhora com o exercício e não alivia com o repouso; ii) presença

de limitação da mobilidade da coluna lombar em ambos os planos, sagital e

frontal e; iii) presença de limitação da expansibilidade torácica em relação aos

valores normais para a idade e sexo. Os indicadores radiológicos, contemplam

a presença de sacroileíte com grau ≥ 2, bilateralmente, ou grau 3-4,

unilateralmente. O diagnóstico da EA é definido pela presença de um indicador

radiológico e de, pelo menos, um indicador clínico. Um provável diagnóstico da

EA, é definido pela presença de indicadores radiológicos sem indicadores

clínicos ou pela presença de três indicadores clínicos sem presença de

alterações radiológicos (El Tecle et al., 2015).

O diagnóstico de EA pode muitas vezes ser demorado e tardio, no

entanto, a identificação precoce da doença é crucial para estes indivíduos, no


8

sentido de iniciarem uma intervenção adequada. A intervenção e a

monitorização da doença são também determinantes para uma evolução

favorável, com repercussões na qualidade de vida dos sujeitos. A intervenção

na EA contempla a terapia farmacológica, a terapia não farmacológica e a

cirurgia, de acordo com as recomendações da ASAS/EULAR (Braun et al.,

2011).

De facto, no decorrer da doença, pode-se verificar a necessidade de se

efetuar cirurgia (Braun et al., 2011). A cirurgia pode ser benéfica para alguns

indivíduos com uma progressão avançada da doença, nomeadamente, em

indivíduos que apresentem hipercifose cervical, com perda da capacidade de

visão horizontal, instabilidade vertebral e incapacidade funcional (Lazennec et

al., 2015; Sieper et al., 2002). Outra situação onde a cirurgia pode estar

indicada é em casos de baixa densidade mineral óssea, com mudanças

estruturais ósseas, frequentes na articulação coxo femoral, assim como

também no caso de fraturas, muito comuns nestes indivíduos, especialmente

no segmento cervical (Braun & Sieper, 2007; Sieper et al., 2002).

Relativamente à terapia farmacológica, os anti-inflamatórios não

esteroides (AINEs) são recomendados como tratamento farmacológico de

primeira linha (Vastesaeger et al., 2011). A administração contínua de AINEs

em indivíduos com a doença ativa, segundo estudos clínicos, é suficiente para

controlar a dor e a rigidez articular, mas os seus efeitos nocivos, a nível

cardiovascular e gastrointestinal, podem limitar a sua utilização (Braun &

Sieper, 2007). No entanto, alguns destes indivíduos não conseguem controlar a

sintomatologia somente com os AINEs (Braun & Sieper, 2007). Quando estes

são ineficazes e a sintomatologia persiste, as recomendações atuais baseiam-

se na farmacologia biológica. Embora atualmente tenham surgido várias

discussões relativamente à administração deste tipo de fármacos, pela

variabilidade de resultados científicos em indivíduos em diferentes estadios da

doença (Braun et al., 2011). No entanto, são ainda necessárias orientações

sobre que indivíduos devem/podem utilizar esta terapia tendo em conta a

relação custo-efetividade (Braun & Sieper, 2007). Alguns autores sugerem que

se a administração deste tipo de fármacos demonstrar uma redução da


9

incapacidade de trabalho nestes indivíduos, a redução de custo indiretos, vai

compensar de alguma forma o aumento dos custos médicos diretos pela

administração destes fármacos, originando assim uma estimativa mais

favorável no custo-efetividade desta terapia (Reveille et al., 2012; Vastesaeger

et al., 2011).

Quanto à terapia não farmacológica, uma forma de intervenção é

através da fisioterapia, pela prática regular de exercício físico específico, que

pode ser realizado em grupo com supervisão, quer em meio seco, quer em

água (piscina), ou pode ser realizado sem supervisão, no domicílio (Braun et

al., 2011). Os principais objetivos da fisioterapia na EA englobam a redução da

dor, a melhoria da mobilidade e da força muscular, a diminuição da

deformidade da coluna vertebral, a promoção da funcionalidade e da qualidade

de vida destes indivíduos (Passalent, 2011). Como intervenção, a fisioterapia

possui uma panóplia de modalidades que visam alcançar os objetivos acima

referidos, como sendo, a terapia manual, mobilização de tecidos moles, a

hidroterapia e a eletroterapia (Passalent, 2011). A modalidade

preferencialmente descrita em estudos científicos e com maior eficácia tem

sido a prática de exercício físico relativamente à diminuição da dor, atividade

da doença, mobilidade da coluna vertebral, função cardiorrespiratória,

depressão, equilíbrio, fadiga e qualidade de vida (Passalent, 2011). Sabe-se

atualmente que a prática regular de exercício físico apresenta um efeito anti-

inflamatório, associado à redução dos níveis séricos de citocinas pró-

inflamatórias, indicando, assim, ter efeitos relevantes na redução de inflamação

crónica, pelo que o exercício físico regular deve ser tido em conta na EA

(Kisacik et al., 2016; Papini et al., 2014). Ainda relativamente à influência do

exercício físico regular na evolução da EA, este tem-se mostrado crucial pois, a

sua prática regular, promove um aumento, nos vários órgãos e tecidos, da

resistência ao stress oxidativo e, por conseguinte, pode diminuir os danos

oxidativos teciduais associados à evolução da doença (Gunendi et al., 2010).

No entanto, para a prescrição de exercício físico deve ser tida em conta a

frequência, a intensidade, a duração e estratégias de adesão, apesar de ainda

ser escassa a informação existente neste sentido (Dagfinrud et al., 2011;


10

Millner et al., 2015; Zarco et al., 2016). Relativamente à duração dos

programas, a maioria dos estudos publicados apenas fazem um seguimento

dos doentes até um período máximo de 16 semanas, pois em períodos mais

curtos é mais fácil manter a adesão dos doentes aos programas de exercício

físico regular (Millner et al., 2015) Relativamente ao tipo de programa, estes

podem incluir uma combinação de exercícios de fortalecimento muscular,

alongamentos de cadeias musculares, correção postural, reeducação

respiratória, coordenação, equilíbrio, propriocepção e exercícios de

relaxamento (Millner et al., 2015). Os programas de exercício em grupo são

supervisionados e orientados por um fisioterapeuta, permitindo assim a

correção sempre que necessário (Cagliyan, 2007). Em contrapartida, os

programas de exercício no domicílio são considerados mais económicos,

acessíveis, cómodos e eficientes em termos de tempo, pois não há

necessidade de deslocação (Ching-Yi WANG, 2009; Yigit et al., 2013). No

entanto, ainda existe controvérsia relativamente a estes dois tipos de

programas, não existindo consenso sobre qual o mais eficaz (Karapolat et al.,

2008). Outra forma de intervenção, relativamente às medidas não

farmacológicas, é a educação para a saúde, fundamentalmente baseada em

informação dirigida aos doentes, explicando como lidar com determinados

sinais e sintomas, nomeadamente, a dor, tensão muscular, o stress e a

depressão. Relativamente à educação dos doentes, esta é entendida como

qualquer tipo de atividade com vista a potenciar e melhorar o comportamento e

o papel ativo destes indivíduos em relação à sua doença, promovendo a

adesão aos tratamentos, a perceção do seu estado de saúde, um melhor

conhecimento sobre a doença, beneficiando de resultados a longo prazo de

uma forma mais económica e eficaz (Kaya et al., 2007; Marcelo Cardozo de

Souza, 2012). A educação para a saúde contempla também informação acerca

de métodos de relaxamento e técnicas de autogestão na EA (Braun et al.,

2011; Masiero et al., 2011). O nível de educação encontra-se diretamente

relacionado com o nível de conhecimento dos indivíduos, sendo que quanto

maior for o nível de educação, maior será o conhecimento, promovendo desta

forma uma maior responsabilização e controlo por parte dos indivíduos


11

relativamente à sua doença, o que em doenças crónicas, nomeadamente na

EA, é importante, para fazer frente à incapacidade funcional, à dor, à

desmotivação e baixa qualidade de vida destes indivíduos (Claudepierre et al.,

2004; E. Lubrano, 1998)

Todas as intervenções descritas, acarretam custos para estes

indivíduos, suas famílias e para o sistema de saúde onde estão envolvidos,

dependendo essencialmente da duração e da atividade da doença (Younes et

al., 2010). Se se associar a estes custos a (in)capacidade de continuar num

trabalho com remuneração e a (in)capacidade de desempenho de

determinadas tarefas, verifica-se uma séria ameaça à qualidade de vida destes

indivíduos (Bodur et al., 2011; Reveille et al., 2012).

Tendo em consideração as diferentes intervenções na EA, a escassez

de estudos científicos nesta área relativamente aos programas de exercício

físico regular, sua duração, tipologia e efeitos nos parâmetros funcionais e

bioquímicos, reforça a necessidade de se investigar mais esta temática. Neste

seguimento, o objetivo principal desta tese foi avaliar os efeitos de um

programa de exercícios específicos com um follow up de 6 meses em

indivíduos com EA. Enquadrados neste objetivo principal foram definidos

objetivos específicos tais como: (1) Analisar o efeito de programas de exercício

em indivíduos com EA, através da realização de uma revisão sistemática; (2)

Avaliar o conhecimento que estes indivíduos com EA possuem sobre a sua

doença, através da adaptação cultural e validação de um instrumento para

esse fim; (3) Caracterizar uma população de indivíduos com EA, pretendendo

verificar a associação entre parâmetros funcionais e bioquímicos sanguíneos;

(4) Analisar o efeito de um programa de exercícios, em grupo ou no domicilio,

com a duração de 6 meses, na evolução de parâmetros funcionais e

bioquímicos da doença.

Assim, esta tese está organizada e dividida em seis capítulos. O

primeiro capítulo é constituído pela introdução, que aborda a definição da

doença, sua prevalência e incidência, sintomatologia, diagnóstico e

intervenção. O segundo capítulo apresenta-se o enquadramento teórico,

resultado do primeiro estudo realizado (estudo I), onde são analisados e


12

revistos vários estudos sobre programas de exercício físico em EA realizados

em grupo vs domicílio. O terceiro capítulo, constituído por três estudos originais

(estudo II, III e IV), pretende responder às questões que foram levantadas no

decorrer da introdução, em que cada estudo tem o seu objetivo, metodologia,

resultados, discussão e conclusão. O quarto capítulo integra a discussão geral

dos resultados dos diferentes estudos originais efetuados. O quinto e penúltimo

capítulo, contempla as conclusões dos resultados obtidos e, por último, o sexto

capítulo compreende aspetos julgados pertinentes para futuros estudos a

serem realizados. No fim, encontram-se as referências bibliográficas que

sustentam os capítulos de introdução e discussão geral.

Capítulo II

Revisão da Literatura

_____________________________________________________

Estudo I. Artigo de Revisão

_______________________________________________________________

Programas de exercício no domicílio e em grupo em doentes com

espondilite anquilosante: revisão sistemática

Sofia Lopes1,2; Sara Costa2; Cristina Mesquita1; José Alberto Duarte3

1 Escola Superior de Tecnologia da Saúde do Porto, Instituto Politécnico do

Porto

2 Escola Superior de Saúde de Vale do Sousa, CESPU

3 Faculdade de Desporto, Universidade do Porto

Publicado na Acta Reumatológica Portuguesa, nº2, Abr/Jun 2016

_______________________________________________

Capítulo II. Revisão da Literatura

17

Resumo

Introdução: A Espondilite Anquilosante (EA) é uma patologia reumática

inflamatória crónica caraterizada pela inflamação das articulações da coluna

vertebral e das articulações sacroilíacas e em menor percentagem das

articulações periféricas. É uma patologia incapacitante, o que diminui a

qualidade de vida nos doentes com EA. A prática de exercício físico é

recomendada como tratamento não farmacológico, assim como no controlo e

prevenção das deformidades associadas.

Objetivo: recolher e sumariar a evidência científica disponível em bases de

dados científicas para perceber a eficácia de programas no domicílio e em

grupo em doentes com EA.

Métodos: Estudo de revisão sistemática, onde os artigos pesquizados para o

estudo foram recolhidos da base de dados científica PubMed. Encontraram-se

65 artigos com, data de publicação entre 1 de janeiro de 2004 e 31 de janeiro

de 2014. Foram estabelecidos critérios de inclusão e exclusão para proceder à

seleção dos artigos a incluir no estudo. Houve reunião de consenso com os

investigadores para uma seleção final dos artigos, sendo numa fase posterior,

os artigos lidos na íntegra pelos três investigadores.

Resultados: A revisão sistemática presente compreende 8 estudos clínicos

randomizados controlados. Todos os artigos evidenciaram benefícios

funcionais nos doentes com EA sujeitos a programas de exercícios em grupo


18

e/ou domicílio. Destes 8 artigos, 4 abordavam programas realizados em

contexto domiciliário e 4 abordavam programas em grupo.

Conclusão: Parece haver evidência de que os programas realizados em grupo

são mais eficazes do que os realizados no domicílio em doentes com EA.

Concluiu-se também ser vantajosa a realização de programas de exercício no

domicílio do que a ausência de qualquer programa de exercício.

PALAVRAS-CHAVE: Programas de exercício, revisão sistemática, RCT


19

Abstract

Introduction: Ankylosing Spondylitis (AS) is a chronic inflammatory rheumatic

disease characterized by inflammation of the joints of the spine and sacroiliac

and to a lesser percentage of the peripheral joints. It is a debilitating condition

which reduces quality of life in patients with AS. The practice of physical therapy

is recommended as non-pharmacological treatment as well as the treatment

and prevention of associated deformities.

Objective: To collect and summarize the available evidence in scientific

databases to realize the effectiveness of home based and group based

programs in patients with AS.

Methods: Systematic review, where articles for the study were collected from

scientific database PubMed. We have found 65 articles with publication date

between January 1, 2004 and January 31, 2014. Inclusion and exclusion criteria

were established to make the selection of articles to include in the study. All

investigators provided their agreement in presencial meeting for a final

selection, and at a later stage, the articles were read in full by the three

investigators.

Results: The present systematic review includes eight randomized controlled

trials. All articles show functional benefits in patients with AS subject to exercise

programs in group based and / or home based. From the eight articles, 4

addressed programs conducted in home based context and 4 addressed in

group based context programs.

Conclusion: There appears to be evidence that the programs carried out based

on group are more effective than those home based conducted in patients with

AS. It was concluded also be advantageous to carry out home based exercise

programs than the absence of any exercise program.

KEYWORDS: exercise programs, systematic review, RCT


20

Introdução

A Espondilite Anquilosante (EA) é uma patologia reumática inflamatória

crónica, que afeta o esqueleto axial, o tecido sinovial, os ligamentos espinais,

os discos intervertebrais e facetas articulares. Tem repercussões funcionais,

nomeadamente a perda de mobilidade da coluna vertebral, e diminuição de

força dos músculos respiratórios e o comprometimento da expansibilidade

torácica resultando numa perda de qualidade de vida para o doente

(Férnandez-de-las-Peñas et al., 2006; Machado et al., 2011; Masiero et al.,

2011; Rodríguez-Lozano et al., 2013; Strumse et al., 2011). Trata-se de uma

doença que normalmente começa na terceira década de vida, sendo que, em

80% dos indivíduos os sintomas já se revelaram antes dos 30 anos e cerca de

5% manifestam sintomatologia depois dos 45 anos (Sieper et al., 2009).

Como principais sintomas da EA destaca-se a dor e a rigidez na coluna

vertebral, predominantemente no segmento lombar e pélvico. A rigidez matinal,

referida pela maioria dos doentes, tende a melhorar ao longo do dia com a

realização contínua das atividades diárias ou exercício físico (Altan et al., 2012;

Sieper et al., 2009).

Nos últimos anos, têm-se verificado uma intervenção cada vez mais

precoce na EA de forma a prevenir posturas inadequadas, tais como, protusão

da mandíbula, anteriorização da cabeça, hipercifose torácica, retificação da

lordose lombar, retroversão pélvica e flexão com rotação medial da

coxofemural assim como a flexão dos joelhos. O impacto destas alterações

influenciam a capacidade física, social ou psicológica o que afeta em grande

escala a qualidade de vida do doente com EA (Silva et al., 2012).

As terapias mais utilizadas na EA, são a combinação de tratamentos

farmacológicos e não farmacológicos. O exercício físico surge como parte

integrante do tratamento não farmacológico para os doentes com EA, tendo

apresentado bons resultados no controlo da sintomatologia, na diminuição da

rigidez, no aumento da mobilidade articular, capacidade funcional e qualidade

de vida destes indivíduos. Atualmente, vários estudos enfatizam que a eficácia

da prática de programas de exercício físico adequado como adjuvante à terapia

farmacológica (Férnandez-de-las-Peñas et al., 2006; Widberg et al., 2009).


21

Relativamente à prática de exercícios, esta pode ser realizada de forma

supervisionada em grupo ou realizada no domicílio, apresentando ambos os

programas resultados benéficos (Braun et al., 2011).

A realização de programas no domicilio ou em grupo, são cada vez mais

uma prática comum no tratamento da EA, comummente com a terapia

farmacológica, pois ambos apresentam benefícios, no entanto, os programas

supervisionados têm mostrado maior eficácia na redução da incapacidade

funcional (Braun et al., 2011). Porque ambos apresentam vantagens e

desvantagens realizou-se esta revisão sistemática da literatura para analisar a

evidência da eficácia de programas no domicílio e em grupo, relativamente ao

aumento da funcionalidade em indivíduos com EA.

Metodologia

A amostra foi constituída por artigos retirados da base de dados

científica PubMed/MEDLINE. A expressão utilizada para a procura dos estudos

foi: ("physical therapy" OR physical activity OR home based program exercices

OR group based) AND (Ankylosing Spondylitis).

Foram apenas considerados os estudos randomizados controlados,

realizados em humanos, publicados na língua inglesa entre janeiro 2004 e

janeiro de 2014, e com qualidade metodológica de pontuação >5 na escala de

PEDro (Maher, 2003). Excluíram-se artigos que não descreviam programas de

exercícios em grupo ou no domicílio e programas de exercício realizados em

meio aquático.

Procedimentos

Toda a bibliografia relevante para o estudo foi lida e analisada por três

investigadores. Através da expressão de pesquisa utilizada na base de dados

PEDro foram obtidos artigos que pudessem ser importantes para o estudo. A

primeira seleção foi realizada pelos limites de pesquisa presentes na base de

dados o que excluiu alguns artigos. Após esta seleção, foram lidos os títulos de

todos os artigos, onde também se excluíram estudos que não direcionassem a

informação para a questão de pesquisa. Após a leitura dos títulos e a seleção


22

dos artigos mais relevantes para o estudo, foram lidos os resumos onde se

excluíram artigos que também não se emolduravam com a questão de

pesquisa. As seleções supracitadas foram baseadas nos critérios de

inclusão e exclusão. Após a pesquisa na base de dados, a seleção através da

leitura dos títulos e dos resumos, foram excluídos 51 artigos como mostra a

Figura 1. Os artigos restantes foram lidos na íntegra onde foram excluídos 6

artigos por não respeitarem os critérios de inclusão.

Para que não fosse excluída informação pertinente ou para rejeitar

informação não relevante para o estudo, os artigos foram lidos e analisados na

íntegra por três avaliadores. Os artigos incluídos no estudo foram sempre

discutidos em reunião pelos três investigadores para se chegar a um consenso.

Figura 1. Flow-Chart alusivo à seleção de artigos a incluir no estudo.


23

Foi recolhida a informação da discussão dos resultados obtidos assim

como a qualidade metodológica de cada artigo através da Escala de PEDro,

cuja pontuação foi discutida pelos três investigadores.

Tabela 1. Avaliação da Qualidade Metodológica pela Escada de PEDro.

Dos artigos incluídos para a revisão sistemática, foram retiradas as

seguintes variáveis: Identificação dos artigos assim como os respetivos

autores; Amostra; Protocolo de Intervenção (duração de cada sessão, numero

de sessões, se se tratava de uma intervenção em grupo ou no domicilio e

Outcomes).

Tabela I -Avaliação da Qualidade Metodológica pela Escala de PEDro

Critérios

da Escala

de

PEDRro

Masiero,

et al.,

2011

Ince,

Sarpel,

Durgun,

&

Erdoga,

2006

Silva,

Andrade,

& Vilar,

2012

Altan,

Kormaz,

Dizdar, &

Yurtkuran,

2012

Widberg,

Karimi,

&

Hafstrom,

2009

Lim,

Moon,

&

Lee,

2005

Fernández-

las-Peñas,

Alonso-

Blanco,

Morales-

Cabezas, &

Miangolarra-

Page, 2005

Férnandez-

de-las-Peñas,

Alonso-

Blanco,

Alguacil-

Diego, &

Miangolarra-

Page, 2006

I 1 1 1 1

II 0 0 1 1

III 0 0 1 1

IV 1 1 1 1

V 0 0 0 0

VI 0 0 0 0

VII 0 0 0 0

VIII 1 1 1 1

IX 1 1 1 1

X 1 1 1 1

XI 1 1 1 1

Pontuação

Final 7 5 5 7 5 6 7 7


24

Resultados

Tabela 2. Resumo das Variáveis extraídas dos artigos.

Artigo Participantes Intervenção Outcome

Lim, Moon, & Lee, 2005 Grupo de Experimental n=25

Grupo Controlo n=25

Grupo de Experimental: No domicílio (20 m/d, 8 semanas)

Relaxamento muscular; Flexibilidade; Força muscular;

Grupo Controlo (8 Semanas) - Não sujeito a intervenção

No domicílio revela-se um programa eficaz, barato e

de fácil acesso para pacientes com EA

(FFD;BASFI;VAS;BDI)

Fernández-las-Peñas,

Alonso-Blanco, Morales-

Cabezas, & Miangolarra-

Page, 2005

Grupo Experimental n= 20

Grupo Controlo n= 20

Grupo Experimental: Em grupo (1h/sem, 4 meses)

Alongamentos musculares; Flexibilidade (RPG)

Grupo Controlo: Em grupo (4 meses)

Exercícios de flexibilidade da coluna; Fortalecimento; Exercícios

de expansão torácica; Reeducação da respiração diafragmática;

No GE houve melhoria de todos os outcomes, e

melhorias significativas na BASMI (p>0.01) e BASFI

(p=0.003), (BASMI; BASFI;BASDAI)

Férnandez-de-las-Peñas,

Alonso-Blanco, Alguacil-

Diego, & Miangolarra-

Page, 2006

Grupo Experimental n= 20


Grupo Experimental: Em grupo (1h/sem, 4 meses)

Alongamentos musculares (RPG)

Grupo Controlo: Em grupo (4 meses)

Exercícios de flexibilidade da coluna; Fortalecimento;

Exercícios de expansão torácica; Reeducação da respiração

diafragmática;

O grupo Experimental obteve melhores resultados a

curto prazo do que o Grupo Controlo

(BASMI;BASFI;BASDAI)

Ince, Sarpel, Durgun, &

Erdogan, 2006

Grupo de Experimental n=15

Grupo Controlo n=15

Grupo de Experimental: Em grupo (50 min, 3 vezes/sem, 3 meses

Sessão educacional + supervisão de exercícios;

(Alongamentos + exercícios de respiração + aeróbica);

Grupo Controlo: No domicílio (3 meses)

Sessão educacional;

O grupo experimental obteve melhorias significativas

nas seguintes variáveis: CE (p = 0.04) e FFD

(p=0.003); (PWC170 test; Inclinómetro digital;

Espirómetro computador; Cronómetro;

MSFT; CCD; CE; FFD; OWD)

Widberg, Karimi, &

Hafstrom, 2009

Grupo Experimental =16


Grupo de experimental: Em grupo (1h/d, 2 vezes por semana, 8

semanas)

Mobilização passiva; Massagem; Vibração; Alongamentos;

Educação para casa;

Grupo Controlo: No domicílio (8 semanas )Encorajamento para

realização de exercício físico;

BASMI; BASFI; BASDAI; BAS-G; VAS

Espirómetro;

O grupo experimental mostrou melhorias nas variáveis

expansão torácica, postura, mobilidade da coluna

vertebral.


25

Masiero, et al., 2011 Grupo Exercício n=20

Grupo Educacional n= 20

Grupo Controlo n=22

Grupo Exercício: Em grupo (60 min, 2 vezes/sem)

Sessão educacional e programa de exercícios;

Grupo Educacional: No domicílio (3 vezes/sem)

Sessão educacional;

Grupo Controlo: Não sujeito a intervenção;

VAS;BASMI;BASFI;BASDAI;ESR;CRP

Os resultados sugerem que o grupo exercício obteve

melhorias significativas na capacidade funcional de doentes

com EA comparativamente ao CG (p=0.025).

Silva, Andrade, & Vilar,

2012

Grupo Experimental GPR. =22


Grupo Experimental RPG: Em grupo (1h/sem, 4 meses)

Sessões de RPG individuais;

Grupo Controlo: Em grupo (40 min, 2vezes/sem, 4 meses)

Sessões de auto-alongamento associado a respiração, em grupo.

HAQ-S; SF-36; BASDAI;VAS; MSFT;

Verificaram-se melhorias em ambos os grupos, embora o

GE tenha conseguido melhores resultados do que o GC nas

seguintes variáveis: rigidez matinal (p=0.01), expansão

torácica (p=0.03) e qualidade de vida.

Altan, Kormaz, Dizdar, &

Yurtkuran, 2012

Grupo I Pilates n= 30

Grupo II Grupo Controlo n= 25

Grupo I Pilates: Em grupo (1h, 3 vezes/sem, 12 semanas)

Correção postural; Promoção da posição neutra, exercícios

sentados; Exercícios antálgicos; Alongamentos; Exercícios de

proprioceção; Reeducação respiratória;

Grupo II Grupo Controlo: Em grupo (12 semanas)

Sujeitos a programas de exercício convencionais;

BASDAI; BASMI; BASFI;ASQOL;

No Grupo I, BASMI, BASDAI e expansibilidade torácica

mostraram melhorias significativas (p=0.005, p=0.036,

p=0.002) respetivamente.

n, tamanho da amostra; sem, semanas; min, minutos; p, valor de prova;> maior do que; d/sem, dias por semana; h/d, horas por dia; m/d, minutos por dia; CE, chest expansion; RG,

rehabilitation group; GC, grupo controlo; GE, grupo experimental; VAS, Visual Analogic Scale; BASMI, Bath Ankylosing Spondylitis Metrology Index; BASFI, Ankylosing Spondylitis

Functional Index ; BASDAI, Bath Ankylosing Spondylitis Disease Activity Index; BAS-G, Bath Ankylosing Spondylitis Global; BDI, Beck Depression Inventory; HAQ-S, Health

Assessement Quetionnaire-Spondyloarthropathies; SF-36, Medical Outcome Study Short Form 36 Healthy Survey-SF-36; ASQOL, Ankylosing Spondylitis quality of life; PWC170 Test,

Physical Work Capacity; MSFT, Modified Shober Flexion Test ; CCD, Chin-to-chest distance; FFD, Finger floor distance; OWD, Occiput-to-wall distance; ESR, Erythrocyte

sedimentation; CRP, C-reactive protein;


26

Os oito estudos analisados são Estudos Randomizados Controlados

(RCT). Os critérios de exclusão dos doentes são comuns à maioria dos artigos,

sendo os seguintes: participação em programas de exercícios nos 6 meses

anteriores ao estudo; fraturas por osteoporose; alteração na medicação;

anquilose completa da coluna vertebral (Altan et al., 2012; Férnandez-de-las-

Peñas et al., 2006; Fernández-las-Peñas et al., 2005; Ince et al., 2006; Lim et

al., 2005; Masiero et al., 2011; Silva et al., 2012; Widberg et al., 2009)

Após uma análise relativamente ao número de participantes, não se

verificam diferenças significativas na aleatorização dos grupos. O tamanho

amostral variou entre 30 (Ince et al., 2006) e 62 participantes (Masiero et al.,

2011).

Os estudos de Masiero (Masiero et al., 2011) de Ince(Ince et al., 2006),

de Widberg(Braun et al., 2011) e de Férnandez-de-las-Peñas(Fernández-las-

Peñas et al., 2005), incidiram em programas compostos por exercícios

respiratórios, mobilização da coluna vertebral e membros, exercícios

proprioceptivos para promover postura correta e equilíbrio, alongamento e

fortalecimento dos músculos da coluna vertebral e treino de força.

Num programa de exercícios, no estudo de Silva e colegas (Silva et al., 2012),

basearam-se em oito posições de Reeducação Postural Global (RPG)

associando a respiração com contração e relaxamento dos músculos. Foi

também descrito um programa de exercícios de Pilates, em que os pacientes

foram sujeitos a 9 módulos: correção postural, promoção da posição neutra,

exercícios sentados, exercícios antálgicos, alongamentos, exercícios de

proprioceção e reeducação respiratória (Altan et al., 2012). O único programa

alusivo a exercício no domicílio incluiu exercícios para relaxamento muscular,

flexibilidade, força muscular, reeducação para postura correta, flexão/extensão

do pescoço, inclinação do pesoço e rotação do tronco, alongamentos dos

musculos isquiotibiais, fortalecimento abdominal e glúteos(Lim et al., 2005).

As medidas de outcome mais utilizadas foram: Bath Ankylosing

Spondylitis scales (BAS scales) Bath Ankylosing Spondylitis Metrology Index

(BASMI), Bath Ankylosing Spondylitis Functional Index (BASFI); Bath

Ankylosing Spondylitis Disease Activity Index (BASDAI); Health Assessement


27

Questionnaire-Spondyloarthropathies (HAQ); Medical Outcome Study Short

Form 36 Healthy Survey-SF-36; Beck Depression Inventory (BDI).

A maior parte dos instrumentos de avaliação foi aplicada antes e após o

programa de exercício (Lim et al., 2005). Quanto à duração dos programas,

constatou-se alguma heterogeneidade, tendo os follow up variado entre 12

semanas (Férnandez-de-las-Peñas et al., 2006) a 12 meses (Altan et al., 2012).

Discussão

Após a análise da literatura, pode afirmar-se que há suficiente evidência

de que programas de exercício no domicilio e em grupo são eficazes no

tratamento da EA. Alguns resultados descrevem que programas de exercício

supervisionados (em grupo) têm melhores resultados comparativamente a

programas de exercícios realizados em casa sem supervisão (no domicílio),

embora ambos relatem melhorias (Altan et al., 2012; Férnandez-de-las-Peñas

et al., 2006; Fernández-las-Peñas et al., 2005; Ince et al., 2006; Lim et al.,

2005; Masiero et al., 2011; Silva et al., 2012; Widberg et al., 2009).

Relativamente aos programas de exercícios em grupo, estes são

supervisionados, o que se revela uma vantagem no sentido de promover uma

correta realização dos exercícios, associada também a uma constante

estimulação verbal e à realização dos exercícios em grupo promovendo uma

maior motivação por parte dos doentes. Parece que pela associação destes

factores os programas em grupo se têm verificado mais eficazes (Souza et al.,

2012). Os custos inerentes surgem neste tipo de programas como a sua maior

desvantagem, visto ser necessário o deslocamento para o local da sessão. Nos

programas no domicílio, os doentes apenas têm sessões educacionais, onde

são ensinados exercícios para realizar em casa, sem supervisão, ou seja, não

se efetua a correcção de possíveis erros de execução de exercícios e

tendencialmente a motivação tende a ser menor. Apesar deste tipo de

programa se ter também revelado eficaz, não se mostra tão eficiciente como os

programas supervisionados (em grupo). Sendo assim, é percetível que haja

maior adesão a programas em grupo, apesar de os programas em domicílio

serem mais económicos, no entanto, também são efetivos pela capacitação do


28

doente no cumprimento das recomendações realizadas pelo profissional de

saúde nomeadamente no tipo de exercícios, duração e frequência (Lim et al.,

2005; Souza et al., 2012)

A prática contínua de exercício proporciona uma estimulação

propriocetiva, fator de estabilidade dinâmica, promovendo uma modulação e

coordenação da atividade muscular, benéfico para estes doentes com

espondilite anquilosante. Os exercícios em grupo e no domicílio não variam

muito na sua tipologia, estando na maioria dos programas de exercícios

presentes os alongamentos, a correção postural, o fortalecimento muscular e a

reeducação respiratória, atenuando desta forma as complicações inerentes à

EA, nomeadamente a dor, a performance funcional, e respiratória (Passalent,

2011).

Têm sido igualmente estudados programas de treino baseados no RPG

e Pilates que se têm revelado também válidos e eficazes (Altan et al., 2012;

Férnandez-de-las-Peñas et al., 2006; Fernández-las-Peñas et al., 2005).

No estudo de Masiero (Masiero et al., 2011), os resultados sugerem que

a combinação de exercício físico supervisionado com sessões de educação e

esclarecimento podem promover resultados promissores em doentes com EA

em situação clinicamente estável.

A combinação de exercícios aeróbicos, fortalecimento e exercícios

respiratórios durante um período de 3 meses também se revela eficaz, levando

a melhorias na mobilidade da coluna vertebral, volume corrente e capacidade

física de trabalho (Ince et al., 2006).

No estudo de Silva (Silva et al., 2012) foram demonstradas melhorias em

ambos os grupos de tratamento, no entanto, elas foram mais evidentes no

Grupo RPG em algumas variáveis, nomeadamente rigidez matinal, mobilidade

da coluna vertebral, expansão torácica e qualidade de vida.

Outros autores planearam os seus programas de exercícios com base

no método de RPG, mostrando também melhorias a curto e a longo prazo

comparativamente a programas convencionais em doentes com EA. Este

método baseia-se em alongamentos posturais globais, de forma mais estática,

prolongados no tempo, trabalhando cadeias musculares anti gravitacionais,


29

utilizando oito posições em pé ou deitado (Férnandez-de-las-Peñas et al.,

2006; Fernández-las-Peñas et al., 2005). Isto significa que o método de RPG é

uma hipótese válida e eficaz no tratamento destes doentes em programas em

grupo.

Também o método de Pilates mostrou ser uma possibilidade válida no

tratamento de doentes com EA, visto que foi eficaz no estudo realizado por

Altan (Altan et al., 2012). Neste estudo foi comprovado que o método de Pilates

é eficaz, seguro e que melhora a capacidade física neste tipo de doentes. Este

método baseia-se em alongamentos dinâmicos dirigidos essencialmente à

coluna vertebral com o objetivo de corrigir a postura e fortalecer a musculatura.

Segundo Altan (Altan et al., 2012), após um programa de 8 semanas,

verificaram-se melhorias a nível da expansibilidade torácica, postura e

mobilidade da coluna vertebral em programas em grupo.

No estudo de Lim (Lim et al., 2005), foi relatado um programa no

domicílio que se verificou seguro, dado que melhorou a mobilidade articular e

influenciou positivamente os níveis de capacidade funcional, dor e depressão

em doentes com EA.

Relativamente às avaliações, os instrumentos de avaliação mais

utilizados foram: BAS-G, BASMI, BASFI, BASDAI. Estes instrumentos têm por

base população com EA e são específicos para avaliar esta condição de saúde

e a funcionalidade destes indivíduos.

É de salientar a escassez de estudos randomizados controlados nesta

área o que sugere a necessidade de se realizar mais estudos que comparem

estas duas modalidades de programas em simultâneo.

Conclusão

Tendo por base a revisão efetuada, parece que os programas em grupo

são mais eficazes do que no domicílio, no entanto, apesar de os programas no

domicílio não se revelarem tão eficazes, são recomendados a doentes que não

praticam qualquer tipo de programa de exercício físico. São necessários mais


30

estudos randomizados controlados para que este tipo de programas se torne

numa rotina diária para estes doentes.

Bibliografia

Altan, L., Korkmaz, N., Dizdar, M., & Yurtkuran, M. (2012). Effect of Pilates

training on people with ankylosing spondylitis. Rheumatol Int, 32(7),

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Braun, J., van den Berg, R., Baraliakos, X., Boehm, H., Burgos-Vargas, R.,

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Capítulo III

Estudos Originais

_____________________________________________________

Estudo II _____________________________________________________

Cross-cultural adaptation and validation of the Portuguese version of

“The assessment of knowledge in ankylosing spondylitis patients by a

self-administered questionnaire”

Sofia Lopes1; José Alberto Duarte 2; Cristina Mesquita1

1 Escola Superior de tecnologia da Saúde do Porto, Instituto Politécnico do

Porto


Publicado na Rheumatology International (2016)

DOI 10.1007/s00296-016-3434-2

_____________________________________________________

Capítulo III. Estudos Originais

37

Sofia Manuela da Rocha Lopes, Escola Superior de Tecnologia de Saúde (School of

Health Technology), Polytechnic Institute of Porto, Rua Valente Perfeito, 322, 4400-

330 Vila Nova de Gaia, Portugal, Tel.:+351 222061000, e-mail: [email protected]

José Alberto Duarte, Faculty of Sport, University of Porto, Rua Dr. Plácido Costa, 91 -

4200,450 Porto, Portugal, Tel.:+351 220 425 200, e-mail: [email protected]

Cristina Teresa Torrão Carvalho Mesquita, Escola Superior de Tecnologia de Saúde

(School of Health Technology), Polytechnic Institute of Porto, Rua Valente Perfeito,

322, 4400-330 Vila Nova de Gaia, Portugal, Tel.:+351 222061000, e-mail:

[email protected]

mailto:[email protected]




38

Abstract

Background: Knowledge is an important factor in patients with ankylosing

spondylitis regarding the adoption of appropriate behaviours and education.

Aim: To culturally adapt and validate "The assessment of knowledge in

ankylosing spondylitis patients by the self-administered questionnaire" for the

Portuguese population with ankylosing spondylitis. Methods: The Portuguese

version of “The assessment of knowledge in ankylosing spondylitis patients by a

self-administered questionnaire” was administered to a sample of 180 subjects,

from which 63 individuals responded. The adaptation process involved

translation, back translation and submission to a committee of experts in the

area, culminating with a Portuguese version of the instrument. Next, the scale

reliability and validity were assessed. Results: There was a statistical

significant decrease from test to re-test, although the intra-class correlation

coefficient (ICC) between test and re-test was 0.76 (95%: 0.61; 0.86), which

was considered good. From 180 individuals, 63 (35.0%) subjects were available

for the present study. The proportion of individuals that correctly answered each

item ranged from 19% to 92%, corresponding to items 8 and 13, respectively.

The mean number of correct answers was 8.5 (SD=2.4) in 12 questions.

Conclusions: The proposed Portuguese version of the ankylosing spondylitis

knowledge scale showed good psychometric proprieties, with good internal

consistency and good reproducibility.

Key words: cross-cultural validation; ankylosing spondylitis knowledge;

ankylosing spondylitis education.


39

Introduction

Ankylosing spondylitis (AS) is a systemic disease characterised by

chronic inflammation and leading to a loss of mobility and functionality of the

entire axial skeleton (Arturi et al., 2013; Bodur et al., 2011; Gyurcsik et al.,

2012). Intervention for AS has generally a pharmacological and

nonpharmacological nature, with nonpharmacological measures including

physical exercise and patient education (Marcelo Cardozo de Souza, 2012;

Passalent, 2011; Yigit et al., 2013).

Education is of the utmost importance when it comes to patients with

chronic condition, in particular with rheumatic diseases, as in the case of

patients with AS. According to the recommendations of the European League

against Rheumatism (EULAR) (2010), education is considered the cornerstone

of nonpharmacological treatment (Braun et al., 2011).Education programmes

shall be used as a complement to treatment, to teach patients how to deal with

pain, to control symptoms and to deal with the worsening and chronic nature of

their condition. These programmes must be patient-oriented, focused on

improving their skills and self-efficiency as to the disease, thereby promoting the

psychological and behavioural well-being and inducing in the long run a better

understanding of their disease (Marcelo Cardozo de Souza, 2012; Rat, 2013).

A better knowledge of the disease provides a greater involvement in

decision-making, with patients taking an active role in managing their situation

(Roxanne Cooksey, 2012). In addition, it affects the reduction of the associated

costs, both direct, such as medication, outpatient visits, hospitalisations,

surgery, and indirect, such as absence from work, anxiety and decreased

quality of life (Frauendorf et al., 2013; Marcelo Cardozo de Souza, 2012;

Reveille et al., 2012). Developing the skills of patients with AS and their

relatives is fundamental for a good understanding inside the family, so that the

appropriate behaviours can be adopted by the family as a whole (Younes et al.,

2010).

Currently, in Portugal, few data are available on the knowledge of

patients with AS regarding their disease, as there is no instrument in the


40

Portuguese language which allows doing that assessment. In the United

Kingdom, Lubrano et al.(E. Lubrano, 1998) developed a questionnaire to

evaluate the knowledge of patients with AS, with this questionnaire being

afterwards translated and validated by Claudepierre et al.(Claudepierre et al.,

2004) for the French population with this disease.

The relevance of creating a Portuguese version of this questionnaire is

based on the need to assess the type of knowledge each patient has about

themselves and about their condition, so as to minimise the negative impact AS

has on their quality of life and also on the country’s socioeconomical context.

The aim of the present study was to culturally adapt and validate “The

assessment of knowledge in ankylosing spondylitis patients by a self-

administered questionnaire” for the Portuguese population with AS.

Methods

Sample and recruitment

The present study was observational, cross-sectional and included a

population of 180 individuals, members of the National Association of

Ankylosing Spondylitis (ANEA), from the Northern Portugal branch, diagnosed

with AS. As inclusion criteria, we have defined the diagnosis of AS, according to

the Modified New York criteria (Claudepierre et al., 2004). The study excluded

individuals with other clinical conditions common to AS, such as rheumatoid

arthritis and systemic lupus.

Original instrument

The questionnaire “The assessment of knowledge in ankylosing

spondylitis patients by a self-administered questionnaire” is used to assess AS

patients’ level of knowledge, using 14 multiple-choice questions. It has 72

possible responses, but only 25 of them are correct. This questionnaire

examines different areas:(1) general knowledge, aetiology, symptoms, blood

tests; (2) immunogenetic tests (B27 antigen) and inheritance; (3) general

management, including pharmacological and nonpharmacological (posture,

exercise regimen) intervention; (4) joint protection, pacing and priorities


41

(Claudepierre et al., 2004; E. Lubrano, 1998). The score is obtained by

assigning one point for each correct answer, with a possible maximum score of

25 points, and by assigning one point to each question (14 questions) with all

correct answers (maximum of 14 points), being then these two scores summed

to give a final score (Claudepierre et al., 2004).

Cross-cultural adaptation

This process included two stages. In the first stage, two bilingual

translators working independently translated and adapted the questionnaire to

the Portuguese culture, to detect possible understanding and translation

problems resulting from the use of technical and uncommon vocabulary

(Ferreira, 2000a, 2000b). The two resulting translations were compared and

merged into one single version. Then, two different bilingual translators working

independently from one another performed the translation into English (back

translation) of the document. Following this step, two rheumatology specialists

proofread the translated questionnaire, comparing the original and final versions

to merge them into a single document, analyzing and discussing the differences

found between the two versions until reaching an agreement. The final version

of the questionnaire was first piloted in a group of 10 individuals with AS, to

understand if the vocabulary used was appropriate and if the questionnaire was

easily understood. On the second stage, the questionnaire was assessed as to

its psychometric properties, reliability and validity (Ramada-Rodilla et al., 2013).

The present study was approved by the Ethical Committee of Escola Superior

de Tecnologia da Saúde do Porto (ESTSP). The access to data of ANEA’s

members, in particular their addresses, was granted by the president of ANEA’s

North branch.

One-hundred eighty envelopes were sent by post, each one containing a

characterisation questionnaire, the knowledge questionnaire which constitutes

the object of the present study and an informed consent statement. Individuals

who returned the questionnaire were sent the same questionnaire 4 weeks after

the first, to assess its reproducibility (E. Lubrano, 1998).


42

Statistical analysis

In the present study, and given the binary structure of the data, the latent

trait model (LTM) was used to identify dimensions in knowledge about AS in the

patient population. LTM is simply a binary data factor analysis that considers

one or more factors (Milton Severo, 2010).

Interpretation of the model is usually done considering the standardised

factor loadings. A standardised factor loading is classified as weak if the

corresponding absolute value is less than 0.30, moderate if it is between 0.30

and 0.70, and strong if it is higher than 0.70.

The standardised Cronbach’s alpha was estimated to evaluate the

internal consistency of the group of items.

The final score was the sum of all items in the questionnaire with

absolute standardised factor loadings higher than 0.3. A question was

considered correctly answered when the 2 correct options were selected (1

point).

The test–retest reliability was assessed using a two-way mixed intra-

class correlation coefficient (ICC) for single-measures.

Two independent sample t-student test and one factor analysis of

variance (ANOVA) were used to compare the score between two or three

independent groups, respectively.


43

Results

From the 180 individuals, 63 (35.0%) subjects were included in the

present study. The mean age was 49 (±14) years and 41.3% of them had more

than 12 years of education; 31 (49.2%) were women and 38 (60.3%) reported

having been diagnosed with AS at less than five years (table 1).

Table 1. Sample characteristics: socio-demographic information and history of

AS.

N (%)

Gender

Female 31 (49.2)

Male 32 (50.8)

Age (years) Mean

(SD)

49 (13.9)

Education level

(years)

<=9 25 (39.7)

<=12 12 (19.0)

>12 26 (41.3)

Diagnosis (years)

<=4 38 (60.3)

>5 25 (39.7)

Salary

<=1000 euros 34 (54.8)

>1000 euros 28 (45.2)

The proportion of individuals that correctly answered each item ranged

from 19% to 92%, corresponding to items 8 and 13, respectively.

As no prior information on the number of latent variables to be held was

available, a one-factor LTM was fit to the 14 items. Twelve items showed a

moderate-to-strong positive association with the latent variable while 2 (12 and

13) presented a weak association (table 2). The item-fit and the inspection of 2

by 2 marginal residuals showed a good fit of this model. The standardised alpha

was 0.6837, showing good/moderate reliability after eliminating items 12 and

13.


44

Table 2. Proportion of correct answers, standardised for the 1-factor latent trait

model and reliability for the questionnaire.

Item N (%) Standardised

factor loading

Standardised

alpha reliability

deleting each

item in turn

1 27 (43.5) 0.716 0.6579

2 28 (45.2) 0.573 0.6789

3 55 (88.7) 0.717 0.6614

4 23 (37.1) 0.562 0.6832

5 53 (85.5) 0.660 0.6725

6 32 (51.6) 0.504 0.6865

7 42 (67.7) 0.707 0.6672

8 12 (19.4) 0.785 0.6669

9 24 (38.7) 0.588 0.6794

10 57 (91.9) 0.999 0.6247

11 55 (88.7) 0.953 0.6316

12 49 (79.0) 0.164* ---

13 57 (91.9) -0.270* ---

14 14 (22.6) 0.930 0.6554

Standardised

alpha

0.6837

*item eliminated

There was a statistical significant decrease from test to re-test, although

the ICC between test and re-test was 0.76 (95%: 0.61; 0.86), which was

considered good (table 3).

Table 3. Test–retest reliability of the questionnaire.

N=52 Mean (SD)

Time 1 8.7 (2.23)

Time 2 7.3 (2.13)

P <0.001

ICC (95%) 0.76 (0.61; 0.85)

The mean number of correct answers was 8.5 (SD=2.4) in 12 questions.

Table 4 shows that AS knowledge was significantly higher in younger

individuals, with high education and higher salaries. There was no significant

association with gender or years since diagnosis.


45

Table 4. Questionnaire scores by gender, age, education level, years since

diagnosis and salary.

Mean

(SD)

P

Total 8.5 (2.4)

Gender

Female 8.8 (2.0) 0.424

Male 8.3 (2.7)

Age (years)

<=50 9.5 (2.1) 0.001

>50 7.7 (2.1)

Education level

(years)

<=9 7.2 (2.4) 0.001

<=12 8.6 (1.7)

>12 9.7 (2.0)

Diagnosis (years)

<=4 8.6 (2.4) 0.677

>5 8.4 (2.4)

Salary

<=1000 euros 7.6 (2.4) 0.002

>1000 euros 9.5 (2.0)

Discussion

The present study results from the need of describing the knowledge

level of the Portuguese population with AS regarding their condition.

The cultural and linguistic adaptation of the questionnaire “The

assessment of knowledge in ankylosing spondylitis patients by a self-

administered questionnaire” to the Portuguese patients with AS resulted from a

process of translation and assessment of psychometric properties.

The factor analysis demonstrated that the scale information could be

summarised into a single domain. However, items 12 and 13 did not correlate to

this global domain, which means that the questionnaire original structure was

not fully replicated. After eliminating these two questions, good/moderate

reliability was demonstrated, with a 0.68 Cronbach’s alpha correlation index, a

value lower than the value in the study of Lubrano et al. (E. Lubrano, 1998)

(0.85).


46

The test-retest value obtained was good (0.6), as in the study of Lubrano

et al. (E. Lubrano, 1998) (0.77), demonstrating good reliability.

The patients with AS included in the present study demonstrated a high

level of knowledge regarding their condition. Knowledge levels were higher in

younger individuals, having higher levels of general education and higher

salaries, as in the study of Lubrano et al. and Claudepierre et al.(Claudepierre

et al., 2004; E. Lubrano, 1998), which confirms the scale validity. These

associations can be explained by the fact that individuals with higher education

levels are more demanding in their search for information regarding their

disease, as a way to control it more effectively. The same happens with

younger individuals or with higher economic power,who have access to a

different type of information (Marcelo Cardozo de Souza, 2012). In most

individuals with chronic diseases, the education level is a good predictor of a

favourable outcome, considering that low education levels, associated with

lower socio-economical condition, are normally associated with poor health

(Ramos-Remus C, 2000).

As in the study of Hennell et al. (Hennell et al., 2004), in the present

study no correlation was found between the level of disease knowledge and

gender. This can result from the lack of interest demonstrated by male patients

in getting more information regarding their condition, as in the study of Cooksey

et al. (Roxanne Cooksey, 2012), which proves that, between gender, women

are more interested than men in gathering information on AS. No correlation

was verified between knowledge and the number of years since diagnosis,

which corroborates the results in the study of Jenningset al. (F. Jennings, 2006)

as to knowledge regarding rheumatoid arthritis. These authors have justified

this by the fact that old individuals’ time since diagnosis is longer and, as they

get older, they show no interest in increasing their knowledge as to their

disease.

The results obtained demonstrate that in the present study symptoms,

immunological testing and treatment are the areas where knowledge is higher,

which can be explained by the fact that the clinical onset of the disease occurs

early, motivating a quick search of diagnosis and treatment. The characteristics


47

of these patients and their surrounding environment, in particular their attitude

and knowledge as regards the disease, and the type of treatment they are

submitted to, can be responsible for increasing/reducing symptoms (Roxanne

Cooksey, 2012).

Most individuals affected by AS discover the characteristics of their

disease as symptoms appear and limitations become more visible. Even the

management of pain, fatigue and negative emotions commonly associated with

changes in some family and professional roles make that basic information is

not enough for these patients,with the search of more complete knowledge and

education as regards the disease becoming crucial (Rat, 2013).

The present study has some limitations, such as the fact that participants

are members of an association of AS, which in some way results from their

interest in being more informed. Another limitation is related with the sample

size, which is very reduced when compared to the study of Lubrano et al. (E.

Lubrano, 1998).

In the future, it would be appropriate to study the correlation between

knowledge and other variables, such as the Bath indexes and the perception on

the quality of life, to facilitate the understanding and knowledge influence on this

disease. According to the results of the present study, we suggest a reflection to

be made on the application of strategies such as education, as this must be

regarded as the cornerstone in adopting behaviours and making decisions with

a positive impact on the quality of life of individuals with AS.

Main findings

The proposed Portuguese version of the ankylosing spondylitis

knowledge scale showed good psychometric proprieties. The ankylosing

spondylitis knowledge scale showed one dimension with good internal

consistency. The test-retest showed that the ankylosing spondylitis knowledge

scale had good reproducibility.


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Estudo III

The relation between functional parameters and C-Reactive Protein,

Erythrocyte Sedimentation Race in Ankylosing Spondylitis: a cross

sectional study

Sofia Lopes1,2; Anabela Moreira 1; Ana Daniela Simões 2; José Alberto Duarte3;

Cristina Mesquita1

1 Escola Superior de Saúde, Politécnico do Porto



Submetido para publicação em Rheumatology International

_____________________________________________________


53

Sofia Manuela da Rocha Lopes, Escola Superior de Saúde (School of Health Allied

Sciences), Polytechnic Institute of Porto, Rua Dr. António Bernardino de Almeida nº

400, 4200-072 Porto, Portugal, Tel.: +351 222 061 000, e-mail: [email protected] and

Escola Superior de Saúde de Vale do Sousa, Instituto Politécnico de Saúde do Norte,

Rua Central de Gandra nº 1317, 4585-116 Gandra – Paredes, Portugal, Tel.:

+351 224 157100, e-mail: [email protected], [email protected]

Anabela Moreira, Escola Superior de Saúde (School of Health Allied Sciences),

Polytechnic Institute of Porto, Rua Dr. António Bernardino de Almeida nº 400, 4200-

072 Porto, Portugal, Tel.: +351 222 061 000, e-mail: [email protected]

Ana Daniela Gomes Araújo Simões, Escola Superior de Saúde de Vale do Sousa,

Instituto Politécnico de Saúde do Norte, Rua Central de Gandra nº 1317, 4585-116

Gandra – Paredes, Portugal, Tel.: +351 224 157 100, e-mail:

[email protected]

José Alberto Duarte, Faculty of Sport, University of Porto, Rua Dr. Plácido Costa, 91 -

4200,450 Porto, Portugal, Tel.: +351 220 425 200, e-mail: [email protected]

Cristina Teresa Torrão Carvalho Mesquita, Escola Superior de Saúde (School of

Health Allied Sciences), Polytechnic Institute of Porto, Rua Valente Perfeito, 322, 4400-

330 Vila Nova de Gaia, Portugal, Tel.: +351 222061000, e-mail: [email protected]









54

Abstract

Introduction: Ankylosing spondylitis (AS) is a chronic inflammatory rheumatic

disease characterised by inflammation of the spine and the sacroiliac joints and

stiffness, which leads to a progressive decline in the quality of life of individuals.

Bath indices are considered the principal functional outcome measure and

Erythrocyte Sedimentation Rate (ESR) and C-Reactive Protein (CRP) are the

most widely used biomarkers in AS to assess disease activity.

Objective: To characterise individuals with AS and to examine the association

between functional parameters and biomarkers.

Methods: Thirty-one patients were recruited from the National Association of

Ankylosing Spondylitis (ANEA) – Centre of northern region of Portugal, between

February 2014 and June 2015, to be included in the present study. The Bath

indices [Bath Ankylosing Spondylitis Disease Activity Index (BASDAI), Bath

Ankylosing Spondylitis Functional Index (BASFI) and Bath Ankylosing

Spondylitis Metrology Index (BASMI)], the Neck Disability Index (NDI), the

Oswestry Disability Index (ODI) and laboratory parameters such as ESR and

CRP were analysed.

Results: The participants’ mean age was 42.77 (±14.37) years, with 18 (58.1%)

women and 13 (41.9%) men. The mean scores were 3.55 (BASDAI), 2.78

(BASFI) and 2.58 (BASMI). The final mean scores were 25.81± 18.36 (NDI) and

23.29±15.32 (ODI). We found a negative association between ESR and

BASDAI (β=-0.038, p=0.025), and between ESR and BASFI (β=-0.044,

p=0.013). As to CRP, there was no statistically significant association between

Bath indices.

Conclusion: This cross-sectional study in AS patients demonstrated that, on

the one hand, this sample had a high education level, having been diagnosed

with AS for more than 15 years, with a moderate disability and, on the other

hand, with the adjustment of education level and years since diagnosis, there

was an association between ESR and BASDAI and BASFI scores.

Keywords: Ankylosing spondylitis, functionality, biomarkers, inflammation,

pain.


55

Introduction

Ankylosing spondylitis (AS) is a chronic rheumatic disease, characterised

by inflammation of the spine, the sacroiliac joints and stiffness, which can lead

to a progressive decrease in the quality of life (Braun & Sieper, 2007; O'Dwyer

et al., 2015).

Disease activity, functionality and symptoms are great impact areas in

AS (Jane Zochling et al., 2006). Pain, stiffness, fatigue and spinal mobility are

symptoms which reflect the disease’s inflammatory effect (Jane Zochling et al.,

2006). As a consequence, the irreversible changes that accompany AS, the

decreased functionality in activities of daily living, the direct and indirect costs

associated with the disease and its effect on patients’ quality of life are

important parameters to take into account in the clinical practice to achieve a

good diagnosis and an adequate intervention (Braun & Sieper, 2007). The

socioeconomic impact of AS is substantial, considering the reduced working

hours, occasional work changes/adaptations, missed professional opportunities

and early retirement. On the other hand, it has been reported that a higher

educational level is associated with maintenance in the labour force, decreased

years since AS diagnosis, a higher socioeconomic level and a better

understanding of the disease (Frauendorf et al., 2013; Younes et al., 2010).

The most commonly used biomarkers to monitor AS activity are

Erythrocyte Sedimentation Rate (ESR) and C-Reactive Protein (CRP) (de Vlam,

2010). These parameters are usually high in AS, in association with lumbar and

cervical pain, as inflammation and entheses in these regions are the first

symptoms of the disease (Kaya et al., 2007). However, there is some issue as

to the sensitivity of these inflammatory biomarkers in AS activity and their

correlation with functional parameters (de Vlam, 2010; de Vries et al., 2009).

The basis for this controversy is the assessment of their specificity regarding

AS, as these biomarkers are specific to assess the inflammation in structures

affected by the disease, such as tendons, bone, ligaments, cartilage, among

others, but are also influenced by non-inflammatory aspects, such as age,

gender, anaemia and renal failure, which can influence these laboratory

parameters (de Vlam, 2010; Kisacik et al., 2008). Their correlation with


56

functional parameters has been more evident in the assessment of disease

activity (BASDAI) (de Vries et al., 2009). However, to achieve a deeper and

more specific understanding of the disease it is necessary to include functional

(BASFI), metric (BASMI) and disease activity (BASDAI) parameters in the

assessment of an individual with AS, as these are the preferred methods to

evaluate individuals with AS (Braun & Sieper, 2007; de Vlam, 2010; Pimentel-

Santos, Mourao, et al., 2012; Sieper et al., 2009).

Equally important, given the complexity of this chronic disease, in

particular the ankylosis of some segments of the spine, is to explore the

assessment of more specific parameters associated with the impact of spinal

mobility (cervical and lumbar regions) on activities of daily living. (Robinson et

al., 2013). The characterisation of AS individuals in the literature is still scarce.

For this reason, it is important to enhance knowledge regarding functional and

biomarker parameters, improving the orientation of health professionals in the

management of this disease and in providing patient advice. The aims of this

study were: (1) to characterise individuals with AS and (2) to verify the

association between functional joint and biomarker parameters.

Methods

Study design and participants

A cross-sectional study with a convenience sample of patients with AS

was conducted in the northern region of Portugal. The study received approval

from the Ethics Committee of the School of Health Allied Sciences of the

Polytechnic Institute of Porto. Potential candidates were identified by

physiotherapists from the institution and from the National Association of

Ankylosing Spondylitis (ANEA) – Centre of northern region of Portugal, and the

recruitment occurred between February 2014 and June 2015.

Subjects were eligible to participate in the study if they: (1) were

diagnosed with AS according to the modified New York criteria (Pimentel-

Santos, Mourao, et al., 2012); (2) were aged 18 years or older and (Pimentel-

Santos, Mourao, et al., 2012); (3) voluntarily consented to participate. The study

excluded all patients presenting any other clinically diagnosed


57

spondyloarthropathy, neurological or cardiorespiratory pathologies (Pimentel-

Santos, Mourao, et al., 2012).

Instruments

All patients completed the Portuguese version of the Bath Spondylitis

Functional Index (BASFI) (Pimentel-Santos, Pinto, et al., 2012), a

characterisation questionnaire which measures the functional status of patients

with AS through ten questions regarding daily activities, with the mean score

(range, 0–10) being obtained from the sum of all values.

The Portuguese version of the Bath Spondylitis Metrics Index (BASMI)

(Pimentel-Santos, Pinto, et al., 2012) was used to determine the participants’

physical mobility, with the Shober’s test, lateral spine flexion, tragus to wall

distance, cervical rotation and intermalleolar distance, with a final score ranging

from 0 to 2 in each one of the five parameters (0 – mild disease involvement, 1

– moderate disease involvement, 2 – severe disease involvement).

The Portuguese version of the Bath Spondylitis Disease Activity Index

(BASDAI) (Pimentel-Santos, Pinto, et al., 2012) was used to measure the

disease activity status through six questions with a score ranging from 0 to 10,

regarding fatigue, spinal pain, peripheral joint, entheses and morning stiffness,

to determine a final mean score. A mean of the two scores relating to morning

stiffness was calculated before averaging all the answers (A. Calin, 1999;

Pimentel-Santos, Pinto, et al., 2012).

The Portuguese version of the Oswestry Disability Index (ODI) was used

in each of its ten items, each of them including 6 statements, and patients were

requested to select only one, obtaining a score from 0 to 5. The Portuguese

version of the Neck Disability Index (NDI) also includes 6 statements and the

score 0-5. ODI and NDI total scores were converted into a percentage score

with 0-20% indicating minimal disability, 21-40% moderate disability, 41-60%

severe disability, 61-80% crippled and 81-100% total incapacitation (Beattie &

Maher, 1997; Fairbank, 1980; Vernon, 2008). Disease activity variables used

included both C-Reactive Protein (CRP) and Erythrocyte Sedimentation Rate

(ESR).


58

Data collection procedures

Aspects such as age, gender, level of education and employment

situation were identified as sociodemographic and anthropometric. Physical

examination of patients by a blind trained observer included the assessment of

BASMI. Patients have completed two self-administered questionnaires – the

NDI and the ODI.

As laboratory assessments of patients’ ESR and CRP were determined,

overnight fasting blood samples from all subjects were collected through

standard antecubital forearm venepuncture to 8 ml serum-separator and 3.5 ml

K2-EDTA tubes (BD Vacutainer® System, BD Diagnostics, Franklin Lakes, NJ).

After room temperature clotting, serum was separated by low speed

centrifugation (4500 rpm, 10 min, 22°C) (Sigma ® 3k15, SIGMA

Laborzentrifugen GmbH, Osterode am Harz, Germany), transferred into

aliquots, and stored at -80°C until analysis ("Third Report of the National

Cholesterol Education Program (NCEP) Expert Panel on Detection, Evaluation,

and Treatment of High Blood Cholesterol in Adults (Adult Treatment Panel III)

Final Report", 2002) and latex immunoturbidimetry (CRP) (Roberts et al., 2001)

techniques.

For ESR estimation, K2-EDTA anticoagulated blood samples were mixed

for 10 minutes before the test. Samples were aspirated into a Westergren

pipette and the distance that the column of blood fell in 1h was recorded

according to the International Council for Standardisation in Haematology

(ICSH) standardised method (Jou et al., 2011).

Data analysis

Sample characteristics are presented as counts and proportions for

categorical variables and as mean ± standard deviation (SD) for biomarkers and

functional parameters. The association between biomarkers and functional

parameters was estimated through crude regression coefficients and years

since diagnosis and education level-adjusted regression coefficients (β and

adjβ). Since the regression prerequisites were not achieved when analysing the


59

ODI and NDI functional parameters, Spearman’s correlation coefficients were

calculated. A p-value ≤ 0,005 was considered statistically significant. All

statistical analyses were performed using the Statistical Package for Social

Sciences (SPSS) software, version 23.0 (Chicago, IL).

Results

Table 1 summarises the characteristics of the 31 participants in this

study. The patients’ mean age was 42.77 ±14.37 years. Most subjects were

female (58.1%), and 45.2% had between 13 and 16 years of education (45.2).

38.7% were diagnosed with AS for more than 15 years. 38.7% of participants

had a salary lower than 500€ and 35.5% had a salary higher than 1000€. All

participants were taking non-steroidal anti-inflammatory drugs (NSAID).


AS.

N (%)

Gender

Female 18 (58.1)

Male 13 (41.9)

Education level

(years)

<=9 9 (29.0)

<=12 7 (22.6)

>12

<=17

14 (45.2)

1 (3.2)

Diagnosis (years)

<=4 8 (25.8)

>5

<=10

>15

5 (16.1)

6 (19.4)

12 (38.7)

Salary (month)

<=500 euros 12 (38.7)

<=1000 euros

>1000 euros >2000 euros

6 (19.4)

11 (35.5)

2 (6.5)

Medication

NSAID 31 (100)


60

Patients’ clinical parameters are shown in Table 2. The mean scores

were 3.55 ± 1.94 BASDAI), 2.78 ± 2.12 (BASFI) and 2.58 ± 1.86 (BASMI), with

a minimum of zero and a maximum of ten. On average, the NDI score was

25.81 ± 18.36 and the ODI score was 23.29 ± 15.32, which indicates a

moderate disability in both cases.

Table 2. Clinical parameters of patients with ankylosing spondylitis.

Mean (SD) Min. Max.

Biomarkers

ESR (mm/h) 14.19 ± 14.40 1 74

CRP (mg/dl) 0.56 ± 0.76 0.01 4.08

Functional parameters

ODI 23.29 ± 15.32 4 64

NDI 25.81 ± 18.36 2 66

BASDAI 3.55 ± 1.94 0.37 7.25

BASFI 2.78 ± 2.12 0.00 7.94

BASMI 2.58 ± 1.86 0.00 7.00

SD: Standard Deviation; BASDAI: Bath Ankylosing Spondylitis Disease Activity Index; BASFI: Bath Ankylosing

Spondylitis Functional Index; BASMI: Bath Spondylitis Metrics Index; ODI: Oswestry Disability Index; NDI:

Neck Disability Index; ESR: Erythrocyte Sedimentation Rate; CRP: C-Reactive Protein

The correlation values between biomarkers and ODI and NDI scores are shown

in Table 3. No statistically significant association between biomarkers and ODI

or NDI scores was found.


61

Table 3. Spearman’s correlations between functional and biomarker

parameters.

ESR

Coef. (P- Value)

CRP

Coef.( P- Value)

ODI 0.072 (0.701) 0.276 (0.132)

NDI -0.029 (0.877) 0.181 (0.330)

ESR: Erythrocyte Sedimentation Rate; CRP: C-Reactive Protein; ODI: Oswestry Disability Index; NDI: Neck Disability

Index;

When considering the crude effect, no statistically significant association

was found between biomarkers and functional parameters. After adjustment to

years since diagnosis and education level, used here as a proxy of professional

group, we found a negative association between ESR and BASDAI (β=-0.038,

p=0.025) and between ESR and BASFI (β=-0.044, p=0.013), but not between

ESR and BASMI (β=0.010, p=0.615). No statistically significant association was

found between CRP and functional parameters in BASDAI, BASFI and BASMI

(Table 4).

Table 4. Association between biomarkers and functional parameters.

ESR CRP

Crude β (P- Value) Adjusted* β (P- Value) Crude β (P- Value) Adjusted* β (P- Value)

BASDAI -0.025 (0.296) -0.038 (0.025) 0.475 (0.290) 0.123 (0.722)

BASFI -0.025 (0.337) -0.044 (0.013) 0.095 (0.849) -0.219 (0.549)

BASMI 0.017 (0.452) 0.010 (0.615) -0.236 (0.587) -0.561 (0.129)

ESR: Erythrocyte Sedimentation Rate; CRP: C-Reactive Protein; BASMI: Bath Ankylosing Spondylitis Metrology Index; BASDAI: Bath Ankylosing Spondylitis Disease Activity Index; BASFI: Bath Ankylosing Spondylitis Functional Index

* Adjusted to years since diagnosis and education level


62

Discussion

The aims of this study were to characterise individuals with AS and to

verify the association between functional and biomarker parameters in these

patients. The sample of this cross-sectional study included more female than

male subjects (58.1% women versus 41.9% men), contrarily to a recent study

conducted in Portugal (Pimentel-Santos, Mourao, et al., 2012) and to the

described in the literature regarding other European populations with AS

(Raychaudhuri & Deodhar, 2014). This difference can result from women’s

increased interest in obtaining health-related information when compared to

men, showing more interest in participating in this type of programmes

(Cooksey, 2012; da Rocha Lopes et al., 2016) and volunteering more than men.

Individuals in this sample have an education level of more than 12 years

(45.2%), which suggests that they are more demanding when searching for

information regarding the disease, an important factor contributing for

recognition and control of the associated symptoms (da Rocha Lopes et al.,

2016). 38.7% of the individuals included in this study have been diagnosed with

AS for more than 15 years, as in another study recently conducted in Portugal,

in which most subjects were diagnosed with AS for more than 10 years

(Pimentel-Santos, Mourao, et al., 2012). The therapeutic strategies existing at

that time were clearly different from those that are available today, either due to

the insufficient knowledge of the disease or to the individual variation during the

disease and to the understanding of pathophysiological and biomechanical

principles combined with the pharmacological therapy. (Pimentel-Santos,

Mourao, et al., 2012; Viitanen & Suni, 1995).

The mean age was 42.77 years, with the younger subject aged 18. This

reveals that AS is being diagnosed earlier, which provides for a more adequate

monitoring of patients. This is coincident with more modern diagnosis

approaches, increased accessibility and availability of assessment instruments

and the more comprehensive information available to healthcare professionals

and patients (Pimentel-Santos, Mourao, et al., 2012).

As to monthly income, 58% of the individuals have a salary lower than or

equal to 1000€, while 42% earn more than 1000€. These values are in


63

accordance with the sample’s education level and another recent Portuguese

study (da Rocha Lopes et al., 2016).

The sample’s mean BASDAI (3.55±1.94), BASFI (2.78±2.12) and BASMI

(2.58±1.86) scores show that these individuals are between percentiles 25 and

50 for the Portuguese population, taking the disease’s evolution in years into

account (Pimentel-Santos, Mourao, et al., 2012). These values are similar to

those obtained in previous cross-sectional studies, with similar values as to the

education level, years since diagnosis and medication intake, although with a

higher sample (Berg et al., 2014; Bodur et al., 2011; Konca et al., 2012). It

should be noted that NDI mean scores in this sample were higher (25.8 ±18.36)

than ODI scores (23.29±15.32), although all of them are in the same interval,

revealing an increased mean score of cervical disability compared to lumbar

disability, as opposed to the described in the literature, which reports that the

latter is the most affected segment (El Tecle et al., 2015). This evidence can be

due to the female predominance of the sample, as women are more commonly

affected at the cervical segment than at the lumbar segment, as opposed to

men. (El Maghraoui et al., 2003; Ortega Castro et al., 2013). On the other hand,

our results show that both segments have mean scores situated in the interval

21-40, which means a moderate disability, in accordance with the Bath indices’

scores (BASDAI, BASMI and BASFI), taking into account the percentiles for the

Portuguese population with AS (Pimentel-Santos, Mourao, et al., 2012).

As to ESR and CRP parameters, several studies have been reporting

that these biomarkers have no predictive value to determine disease activity in

individuals with AS (Braun & Sieper, 2007; de Vlam, 2010; Kaya et al., 2007;

Kisacik et al., 2008). Our results show low ESR and CRP values, suggesting

that individuals in our sample have low disease activity. This can be due to the

fact that all individuals take anti-inflammatory medication, which can influence

these biomarkers (Plasqui et al., 2012), or to the fact that most subjects were

diagnosed with AS for more than 12 years, having an increased knowledge and

control of the disease. Patients who have been diagnosed for more years have

an increased need of information than recently diagnosed individuals, which

provides a safer management of the disease (Cooksey, 2012).


64

It has been verified that when values were adjusted for years since

diagnosis and education levels, there was an association between ESR and

BASDAI and BASFI scores. As ESR levels increase, BASDAI scores also

increase, deteriorating these individuals’ functionality; in the same way, when

ESR values increase, BASFI scores also increase, which translates into higher

disease activity. This can be explained by disease duration/evolution because

of the progressive activation of bone reparative/remodelling pathways that are

likely to affect these biomarkers (Braem & Lories, 2012; Maksymowych, 2012).

As concerns the education level, it influences functionality and disease activity

by the knowledge these individuals have regarding the disease (Song et al.,

2015), although there is no association between this parameter and BASMI

scores. As to CRP, there was no association between Bath indices, possibly

because this biomarker is more sensitive in inflammation detection and is not

increased by the influence of age, sex or anaemia. As this biomarker values

were low in individuals of this sample, no association was found with the Bath

indices (Krzysztof Bochen & Dzida, 2011).

Both cervical and lumbar vertebral mobility and the inflammation of these

segments are dynamic processes which vary in time and with time. This

inflammation is a non-linear process, which improves, deteriorates and even

disappears throughout time, which makes that its assessment using biomarker

parameters is a point estimation, as they are sensitive to changes (de Vlam,

2010).

Our results also show that the NDI and ODI present a low association

with the biomarker parameters. These findings may be explained by the number

of years of disease evolution of patients participating in this study, which has

somehow provided for adaptations to perform activities of daily living,

decreasing the impact of chronic pain in the cervical and lumbar segments.

These results have implications for healthcare professionals dealing directly

with patients with AS, as they would allow to better understand and monitor

these individuals.

Our study has some limitations, such as the reduced number of

individuals who constitute our sample and the fact that it is a convenience


65

sample. A second limitation in result analysis was that it was not possible to

adjust the years since diagnosis and the education level for NDI and ODI

scores, as these parameters do not meet the requirements for that analysis. For

these reasons, additional studies with a bigger sample using these two

instruments (NDI and ODI), together with additional objective parameters such

as imaging examinations, for their sensitivity to detect active inflammation, are

required for correlation with biomarkers.

Conclusion

Individuals with AS included in this study have a high education level, an

aspect which is in accordance with their monthly income, a disease evolution of

at least 15 years and a moderate functional disability.

Our results show a negative association between ESR and BASDAI and

BASFI scores.

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J., Torre-Alonso, J. C., Gratacós Masmitjá, J., Juanola Roura, X., Ariza


68

Ariza, R., Fernández Dapica, P., Linares Ferrando, L. F., Brito Brito, M.

E., Cuende Quintana, E., Vázquez Galeano, C., Moreno Ramos, M. J.,

Giménez Úbeda, E., Rodríguez Lozano, J. C., Fernández Prada, M.,

Queiro Silva, R., Moreno Ruzafa, E., Júdez Navarro, E., Más, A. J.,

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Estudo IV

Effects of group-based vs home-based exercise programs in

patients with ankylosing spondylitis

Sofia Lopes1,2; Anabela Moreira 1; Ana Daniela Simões 2; José Alberto Duarte 3;

Cristina Mesquita1

1 Escola Superior de Saúde, Politécnico do Porto



Submetido para publicação em International Journal of Rheumatic Diseases

_____________________________________________________


73

Abstract

Introduction: Exercise programmes are an important component of standard

therapy for patients with ankylosing spondylitis. Exercise therapy is important to

reduce pain and stiffness, to prevent postural deformities, and to improve

mobility for maintaining function and global health.

Objective: To assess the effects of 6-month group-based vs home-based

exercise programmes in patients with ankylosing spondylitis on functional and

biomarker parameters.

Methods: Thirty one patients were recruited from the National Association of

Ankylosing Spondylitis (ANEA) – Centre of northern region of Portugal –

between February 2014 and June 2015, and were divided into three groups.

The group-based and home-based exercise groups included 12 individuals

each, while the control group was composed of 7 subjects. The BATH indices

[Bath Ankylosing Spondylitis Functional Index (BASFI), Bath Ankylosing

Spondylitis Disease Activity Index (BASDAI), Bath Ankylosing Spondylitis


74

Metrology Index (BASMI)] were used to assess functional capacity, disease

activity and physical mobility; the cervical and lumbar pain in daily life activities

was assessed using the Neck Disability Index (NDI) and the Oswestry Disability

Index (ODI), respectively; the biomarkers used were the Erythrocyte

Sedimentation Rate (ESR) and the C-Reactive Protein (CRP). All participants

were assessed at baseline and at the end of 6 months.

Results: There were no statistically significant differences in patients' baseline

characteristics between the three groups. At the end of 6 months, participants in

the group-based exercise group showed significant improvements in BASFI

(p=0.048) and BASMI (p=0.001) scores. In the home-based exercise group

there was a decrease in CRP scores (p=0.037). Individuals in the control group

decreased all Bath indexes and NDI scores.

Conclusion: The results of the present study show that a supervised exercise

programme improves physical mobility and functional status. However, no

changes as to the biomarker parameters were observed at the end of 6 months.

Keywords: Disease activity, functionality, biomarkers, physiotherapy.


75

Introduction

Ankylosing spondylitis (AS) is a disease that affects young adults, being

more frequent in men than in women. It is characterised by pain, stiffness and

impairment of the spinal mobility, associated with other axial skeleton

inflammations such as peripheral arthritis, entheses, uveitis and affecting other

organs (Braun & Sieper, 2007). All these signs and symptoms affect negatively

patients’ functionality and quality of life (Yigit et al., 2013).

AS standard management consists of a combination of pharmacological

therapy such as the administration of non-steroidal anti-inflammatory drugs, and

non-pharmacological treatment such as physical therapy, with the adoption of

specific and structured exercise programmes (Aytekin et al., 2012; Braun &

Sieper, 2007; Karapolat et al., 2008; Lim et al., 2005; Passalent, 2011).

Physical therapy has a crucial role in the management and increase of joint

mobility, in the prevention of joint deformities, in strength and in the physical

condition and coordination of individuals with AS (Aytekin et al., 2012), as

endorsed by The Assessment in Ankylosing Spondylitis International

Society/European League Against Rheumatism (ASAS/EULAR) (Braun et al.,

2011).

Exercise programmes can be group- or home-based (Ching-Yi WANG,

2009; Karapolat et al., 2008; Yigit et al., 2013). Home-based programmes are

not supervised in person but can receive remote orientation, they are cheaper

and more convenient, as individuals may execute exercises in the comfort of

their homes [4, 8], while group-based exercise programmes are supervised by a

physiotherapist, with increased effects as to functionality improvement and

reduction in disease activity, encouraging AS patients’ adherence (Gunendi et

al., 2010; Karapolat et al., 2008).

Although several scientific studies have reported the beneficial effects of

exercise, either performed in group or individually, the literature comparing

these two modalities in terms of functional and biomarker parameters is still

scarce, which makes it pertinent to further study this question. Therefore, the

aim of this study was to assess the effects of a specific exercise programme in

patients with AS regarding functional and biomarker parameters.


76

Methods

Study design and participants

This quasi-experimental study involved a convenience sample of 31

patients with AS, and was conducted in the northern region of Portugal. The

study received approval from the Ethics Committee of the School of Health

Allied Sciences of the Polytechnic Institute of Porto, under number 3116/2013.

Potential candidates were identified by physiotherapists from the institution and

from the National Association of Ankylosing Spondylitis (ANEA) – Centre of

northern region of Portugal, and the recruitment occurred between February

2014 and June 2015.

Subjects were eligible to participate in the study if they: (1) were

diagnosed with AS according to the modified New York criteria (Yigit et al.,

2013); (2) were aged 18 years or older (Yigit et al., 2013) and (3) voluntarily

consented to participate. The study excluded all patients presenting any other

clinically diagnosed spondyloarthropathy, neurological and/or cardiorespiratory

pathologies, and who had performed regular exercise during the previous 3

months (Gunendi et al., 2010).

The patients were divided into three groups: the group-based exercise

programme group (n=12) included patients who were willing to participate in the

group-based exercise programme (Karapolat et al., 2008), the home-based

exercise group (n=12) included patients who had problems with transport or

getting permission from work (Karapolat et al., 2008), and the control group

(n=7) included patients who did not want to participate in the exercise

programme. All participants were assessed at baseline and 6 months after the

onset of the exercise programme. Of the initial 31 participants, 3 patients failed

to complete the programme because of unwillingness to participate (1 from the

control and 2 from the home-based exercise group).

Exercise programme

The exercise programme consisted of 12 exercises (Aytekin et al., 2012;

Dagfinrud et al., 2011; Durmus et al., 2009; Gunendi et al., 2010; Karapolat et

al., 2008; Lim et al., 2005; Yigit et al., 2013) designed to improve flexibility,


77

mobility of the spine and chest expansion and to increase muscle

strengthening. The program included exercises for postural muscles, including

the transversus abdominis and deep flexors of the neck, strengthening

exercises of the spine extensors, adductors of the scapulae, lateral rotators and

flexors of the cervical spine and stretching of the posterior chain, lumbar and

cervical spine, as well as chest expansion exercises. The complete session

lasted 45 minutes.

The group-based exercise patients were treated with a group-based

exercise programme once a week for 6 months, under the supervision of the

same experienced physiotherapist, while home-based exercise group patients

practised the same programme individually at home, once a week for 6 months.

Participants in this group were provided with a CD with all the exercises, so that

they could follow the programme. They were also asked to register their

sessions in a book which has also been provided. All individuals in the home-

based exercise group were contacted every week for 6 months as a method of

ensuring adherence and clarifying any questions. Patients in the control group

were instructed to continue their usual daily activities. For ethical reasons, after

the 6-month period, the control group had the opportunity to participate in the

exercise programme.

Instruments

All patients completed the Portuguese version of the Bath Spondylitis

Functional Index (BASFI) (Pimentel-Santos et al., 2012), a characterisation

questionnaire which measures the functional status of patients with AS through

ten questions regarding daily activities, with the mean score (range, 0–10) being

obtained from the sum of all values.

The Portuguese version of the Bath Spondylitis Metrics Index (BASMI)

(Pimentel-Santos et al., 2012) was used to determine the participants’ physical

mobility, with the Shober’s test, lateral spine flexion, tragus-to-wall distance,

cervical rotation and intermalleolar distance, with a final score ranging from 0 to

2 in each one of the five parameters (0 – mild disease involvement, 1 –


78

moderate disease involvement, 2 – severe disease involvement), resulting in a

total BASMI score of 0-10.

The Portuguese version of the Bath Spondylitis Disease Activity Index

(BASDAI) (Pimentel-Santos et al., 2012) was used to measure the disease

activity status through 6 questions with a score ranging from 0 to 10, regarding

fatigue, spinal pain, peripheral joint, entheses and morning stiffness, to

determine a final mean score. A mean of the two scores relating to morning

stiffness was calculated before averaging all the answers (A. Calin, 1999;

Pimentel-Santos et al., 2012).

The Portuguese version of the Oswestry Disability Index (ODI) was used

in each of its ten items, each of them including 6 statements, and patients were

requested to select only one, obtaining a score from 0-5. The Portuguese

version of the Neck Disability Index (NDI) also includes 6 statements and the

score 0-5. ODI and NDI total scores are converted into a percentage score with

0-20% indicating minimal disability, 21-40% moderate disability, 41-60% severe

disability, 61-80% crippled and 81-100% total incapacitation (Beattie & Maher,

1997; Fairbank, 1980; Vernon, 2008). Disease activity variables used include

both the C-Reactive Protein (CRP) and the Erythrocyte Sedimentation Rate

(ESR).

Data collection procedures

Aspects such as age, gender, level of education and employment

situation were identified as sociodemographic. Patients have completed four

self-administered questionnaires – NDI, ODI, BASFI and BASDAI.

As laboratory assessments of patients’ ESR and CRP were determined,

overnight fasting blood samples from all subjects were collected through

standard antecubital forearm venepuncture to 8 ml serum-separator and 3.5 ml

K2-EDTA tubes (BD Vacutainer® System, BD Diagnostics, Franklin Lakes, NJ).

After room temperature clotting, serum was separated by low speed

centrifugation (4500rpm, 10 min, 22°C) (Sigma ® 3k15, SIGMA

Laborzentrifugen GmbH, Osterode am Harz, Germany), transferred into

aliquots, and stored at -80°C until analysis ("Third Report of the National


79

Cholesterol Education Program (NCEP) Expert Panel on Detection, Evaluation,

and Treatment of High Blood Cholesterol in Adults (Adult Treatment Panel III)

Final Report", 2002) and latex immunoturbidimetry (CRP) (Roberts et al., 2001)

techniques.

For ESR estimation, K2-EDTA anticoagulated blood samples were mixed

for 10 minutes before the test. Samples were aspirated into a Westergren

pipette and the distance that the column of blood fell in 1h was recorded

according to the International Council for Standardisation in Haematology

(ICSH) standardised method (Jou et al., 2011).

Data collection was performed at baseline and after the 6-month

programme to all participants, taking into account the location and time of

completion of the questionnaires, as well as collections of blood.

Data analysis

Data were analysed using the Statistical Package for Social Sciences

(SPSS) software, version 23.0 for Windows (Chicago, IL), using a significance

level of α=0.05. Normality tests were computed. Sample characteristics are

presented as counts and proportions for categorical variables and as mean and

standard deviation or median and interquartile range (IQR) for continuous

variables. Chi-Square tests were used to compare categorical variables

between groups. To compare continuous variables between groups, we have

used one-way ANOVA tests and, when the assumptions for its use were not

achieved, the Kruskal-Wallis test. Additionally, to compare baseline and 6-

month assessments the Paired samples T-test or the Wilcoxon test were used,

as appropriate.

Results

The socio-demographic information and history of the 31 individuals

included in the three groups were very similar at baseline (Table 1). Groups

were homogeneous as to age, diagnosis, gender, salary, education and

achievement programme at baseline, before the onset of the exercise

programme (p > 0.05).


80


AS.

Group-based n=12

Home-based n=12

Control group n=7

p- value

AGE (years) (median/interquartile)

49.50/22 41/30 43/32 0.560

Diagnosis (years)

(median/interquartile) 3.50/3 3/4 3/4 0.547

Gender (F/M) (n)

5/7 8/4 5/2 0.456

Salary (month)

<=500 euros

<=1000 euros

>1000 euros

>2000 euros

3

4

4

1

6

1

5

0

3

1

2

1

0.617

Education (years)

<=9

<=12

>12

<=17

4

2

5

1

3

3

6

0

2

2

3

0

0.900

Programme

Execution

Non-execution

7

4

6

4

-

-

0.900

F – Female; M – Male;


81

Table 2. Intra and intergroup comparison of functional and biomarker

parameters, at baseline and after 6 months of exercise.

Group-based n=12

Home-based n=10

Control group n=6

Intergroup comparison

Mean ± sd Mean ± sd Mean ± sd p- value

ODI Baseline evaluation 22.7 ± 16.72 19.8 ± 12.94 28.0 ± 14.64 0.579

6 months evaluation 21.3 ± 16.21 21.2 ± 11.90 31.0 ± 12.38 0.339

Intragroup comparison p- value 0.331 0.406 0.107

NDI Baseline evaluation 25.5 ± 19.00 21.6 ± 17.17 32.7 ± 12.24 0.470


Intragroup comparison p- value 0.643 0.916 0.020*

BASDAI Baseline evaluation 3.7 ± 2.08 3.0 ± 1.78 4.2 ± 2.37 0.497


Intragroup comparison p- value 0.359 0.350 0.017*

BASFI Baseline evaluation 3.5 ± 2.37 1.7 ± 1.24 2.7 ± 1.96 0.105


Intragroup comparison p- value 0.048* 0.318 0.003*

Median/IQR Median/IQR Median/IQR p- value

BASMI Baseline evaluation 2.5/1.0 1.0/2.0 2.5/3.0 0.108

6 months evaluation 1.5/1.0 1.0/2.0 3.5/4.0 0.028*

Intragroup comparison p- value 0.001* 0.480 0.025*

ESR Baseline evaluation 7.0/6.0 11.5/24.0 9.0/10.0 0.416

6 months evaluation 10.5/15.0 17.5/14.0 14.5/17.0 0.192

Intragroup comparison p- value 0.281 0.767 0.207

CRP Baseline evaluation 0.21/0.38 0.83/0.79 0.43/1.50 0.127

6 months evaluation 0.53/0.58 0.37/0.24 0.43/1.07 0.752

Intragroup comparison p- value 0.209 0.037* 0.249

ODI: Oswestry Disability Index; NDI: Neck Disability Index; BASDAI: Bath Ankylosing Spondylitis Disease Activity Index;

BASFI: Bath Ankylosing Spondylitis Functional Index; BASMI: Bath Spondylitis Metrics Index; ESR: Erythrocyte

Sedimentation Rate; CRP: C-Reactive Protein; sd: standard deviation; IQR: interquartile range;

Considering that statistically significant differences were observed

between the three groups at 6 months in BASMI scores , a post-hoc analysis

was performed, indicating that these differences were between the group-based

exercise group and the control group (p=0.040) and between the home-based

exercise group and the control group (p=0.031).


82

Discussion

Groups involved in this study were homogeneous at baseline as to

sociodemographic characteristics and as to the variables under analysis –

functional and biomarker parameters.

As to Bath indices analysis, more specifically in BASDAI, there was an

increase of disease activity in the control group (p=0.017) and a small decrease

with no statistical significance in the group-based exercise group. These results

seem to suggest that the practice of specific exercise contributes to the

functional management of individuals with AS (Dernis et al., 2007), and

corroborate the study of Yigit et al., (Yigit et al., 2013), who have reported that

the non-participation in exercise programmes increases disease activity,

although these authors only compare home-based programmes with a control

group, with a 10-week follow-up.

The group-based exercise group has shown statistically significant

differences in BASFI and BASMI scores (p=0.048 and p=0.001 respectively),

showing that the participation in a group exercise programme increased

functionality at the end of 6 months, which did not happen in the home-based

exercise group. The control group has shown statistically significant differences

in the same variables (p=0.003 and p=0.025 respectively), showing that the

non-participation in the exercise programme decreased the functional capacity

of these individuals. These results are similar to the findings of Günendi et al.,

(Gunendi et al., 2010), who reported an improvement in the BASFI score in the

group-based exercise group, in contrast to what happened in the control group,

although this study’s reassessment was performed after 3 weeks only. The

same occurred in the study of Cagliyan et al., (Cagliyan, 2007), with the group-

based exercise group improving in the same index after 3 months. With respect

to BASMI scores, our results show no statistically significant difference between

groups, in opposition with the observed by Karapolat et al. (Karapolat et al.,

2008) that found improvements in both the group-based exercise group and the

home-based exercise group.

ODI and NDI scores obtained at baseline and after 6 months were

different for the two groups. These differences corroborate the idea that


83

exercise decreases cervical and lumbar functional disability, although the

values obtained are not statistically significant. Only the control group has

shown statistically significant differences in the NDI score, with increased

functional incapacity of the cervical region. This may be due to the fact that

most patients are female, the most affected gender, and also to the usual AS

consequences, such as pain, joint restriction and loss of functionality, which

originate cervical disability (Aytekin et al., 2012; El Tecle et al., 2015). ESR

scores have increased after 6 months of exercise for the three groups, although

this increase is not statistically significant in any of the groups.

Although regular physical activity is regarded as an effective therapy in

chronic diseases, particularly its anti-inflammatory effect, by the action of

cytokines to reduce inflammatory levels in AS (Papini et al., 2014), several

studies have obtained different results (Chen et al., 2015; Hulejova et al., 2012;

Kisacik et al., 2016; Londono et al., 2012; Ugur, 2015; Xu et al., 2011). It is

acknowledged that its predictive value for reflecting disease activity as to

sensitivity and specificity is low, and that the influence of factors such as age,

gender and anaemia throughout the disease inflammation process vary with

time, affecting its analytical values (Bochen, 2011; Kisacik et al., 2008; Ugur,

2015). CRP scores increased in the group-based exercise group and in the

control group, while decreasing in the home-based exercise group after 6

months. However, only the home-based exercise group has shown statistically

significant differences between assessments (p=0.037). Some studies have

been carried out regarding this biomarker in AS. Although CRP is the most

consistent parameter regarding the relationship between physical exercise and

inflammation markers, the underlying physiological mechanism is unclear, and

the great variation of studies regarding intergroup differences as to the intensity,

volume, duration and type of training must be taken into account, as the

decrease of this biomarker is not analysed consistently in experimental studies

(Campbell et al., 2008; Papini et al., 2014). This finding in the home-based

exercise group can result from different reasons, such as disease activity and

the small sample size (Plasqui et al., 2012).


84

Intergroup comparison has shown statistically significant differences in

BASMI scores. After analysing comparatively each two groups, it was observed

that the most significant results occurred in the group-based and home-based

exercise groups, which suggests that the practice of exercise is essential to

improve joint mobility.

Individuals were recruited from the National Association of Ankylosing

Spondylitis (ANEA), which suggests greater availability, awareness, information

and up-to-date knowledge regarding the benefits of practising and participating

in exercise programmes (Song et al., 2015).

During this study, two subjects were excluded from the home-based

exercise group. Although this group, which executed the prescribed exercises

individually and without supervision, was contacted every week by the

investigation team and was provided with specific orientations regarding the

programme, it is known that supervised programmes increase patient

adherence, due to the monitoring of exercise duration, intensity and feedback

(Dagfinrud et al., 2011). One subject was also excluded from the control group

because of changes in the pharmacological therapy.

One of the distinguishing aspects of this study is follow-up duration (6

months), as most studies on this theme have reassessments 12, 10 and 3

weeks after the onset of the exercise programme (Cagliyan, 2007; Gunendi et

al., 2010; Yigit et al., 2013). Another important element is the existence of three

groups, while most previous literature only used two groups. A third strength is

the reduced number of patient loss during the 6 months. It should also be noted

that this study contributes to increase the insufficient number of studies

analysing the effect of supervised versus unsupervised exercise programmes

on functional and biomarker parameters.

On the other hand, our study also has some limitations. The sample size

did not allow carrying out more complex statistical analyses. Despite the small

size of the control group, the assessment of effect size revealed that it can be

considered of reasonable dimension, which suggests that our results have

implications on the clinical practice regarding these individuals. Biomarker

scores require further research regarding the relationship between specific


85

exercise programmes and CRP and ESR levels in individuals with rheumatic

inflammatory diseases such as AS. Further studies that include other variables

are needed to evaluate the disease psychological impact and to monitor

individuals after the conclusion of the exercise programme.

Conclusions

The results of our study show that the execution of a supervised exercise

programme improves BASFI and BASMI scores. ESR and CRP tests are not

sufficient to reflect disease activity, as no changes in these biomarkers were

found after 6 months of following an exercise programme.

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77.

Capítulo IV

Discussão _______________________________________________________________

Capítulo IV. Discussão

93

Os principais resultados da revisão sistemática apresentada neste

trabalho sugerem que os programas realizados em grupo parecem ser mais

eficazes do que os realizados individualmente no domicílio. Os resultados dos

estudos originais revelaram que os doentes com EA apresentavam um elevado

conhecimento sobre a patologia, e verificou-se também uma fraca associação

entre parâmetros funcionais e bioquímicos nestes doentes. A realização de um

programa de exercícios específico para a EA supervisionado em grupo, foi

eficaz na melhoria da mobilidade e funcionalidade articular nestes indivíduos.

O primeiro estudo realizado, sob a forma de revisão sistemática, teve

por base fazer um levantamento e posterior análise de todos os estudos

publicados sobre o efeito de programas de exercício na EA, quer realizados em

grupo, quer realizados de forma individualizada. Os resultados desta revisão

sistemática sugerem que os programas de exercício em grupo são mais

eficazes do que os programas realizados no domicílio. Apesar de os programas

no domicílio não se revelarem tão eficazes, não deixam de ser recomendados,

pois também se verificam melhorias nos indivíduos após a sua execução, no

entanto, são necessários mais estudos randomizados controlados nesta área,

para promover maior evidência científica para este tipo de intervenção.

Os estudos incluídos na revisão sistemática mostram-nos que os

programas de exercícios utilizados não são muito variáveis na sua tipologia, ou

seja, a grande parte dos estudos incluí no programa de exercícios,

alongamentos, fortalecimento muscular, reeducação respiratória e correção

postural, com o objetivo de diminuir a dor, aumentar a funcionalidade e a

capacidade respiratória (Altan et al., 2012; Fernandez-de-Las-Penas et al.,

2006; Fernandez-de-las-Penas et al., 2005; Ince, 2006; Lim et al., 2005;

Masiero et al., 2011; Passalent, 2011; Silva et al., 2012; Widberg et al., 2009).

Embora não variem na tipologia, uns autores incidem mais em exercícios

respiratórios, na mobilização vertebral, exercícios propriocetivos e em

educação para a saúde (Fernandez-de-las-Penas et al., 2005; Ince, 2006;

Masiero et al., 2011; Widberg et al., 2009), outros na reeducação global

postural (RPG) (Fernandez-de-Las-Penas et al., 2006; Silva et al., 2012), um

autor na correção postural aliada à respiração (Altan et al., 2012) e um outro


94

autor focando-se em exercícios de relaxamento, flexibilidade, força e correção

postural (Lim et al., 2005). Esta variabilidade de exercícios apresentada nestes

estudos, mas com o mesmo fim, torna difícil, de certa forma a comparação

entre estudos e dificulta a obtenção de um padrão típico de programa de

exercícios, dirigido a estes indivíduos para realização em grupo ou de forma

individualizada. Programas de exercício facilmente reproduzíveis em grupo ou

no domicílio com e sem supervisão devem ser programas, com um

planeamento de exercícios multivariados capazes de serem efetuados pelos

doentes de forma fácil e eficaz.

A educação para a saúde, também eleita por alguns autores, é uma

forma de intervenção eficaz na promoção de conhecimento sobre a patologia e

com vantagens na funcionalidade, quando associada a outro tipo de

intervenção, nomeadamente programas de exercício em grupo (Masiero et al.,

2011). Relativamente à eficácia de realizar o mesmo programa em grupo vs

domicílio, nenhum estudo incluído na revisão sistemática optou por esta

metodologia. Todos os estudos apresentados na revisão sistemática que

comparam programas em grupo vs domicílio, realizam programas diferentes,

nos diferentes contextos de intervenção (Ince, 2006; Masiero et al., 2011;

Widberg et al., 2009).

Nesta revisão sistemática é de realçar que um dos outcomes

transversal a todos os estudos é a utilização de parâmetros funcionais,

nomeadamente, os índices de Bath, à exceção do estudo realizado por Ince

(2006), que utilizou como outcome, medidas funcionais cardiorespiratórias

(Ince, 2006). De salientar também que apenas um estudo utilizou em

simultâneo parâmetros funcionais e bioquímicos (VS e PCR) como outcome

(Masiero et al., 2011). Após a realização desta revisão sistemática, é de certa

forma percetível a escassez de estudos que compararam o mesmo programa

em grupo vs domicílio, em parâmetros funcionais e bioquímicos com um follow-

up superior a 16 semanas. É notório, igualmente, a escassez de estudos, que

também abordem a educação como potencial fator de desenvolvimento de

conhecimento, aliada a programas de intervenção. Sendo esta uma doença

crónica, é importante desenvolver competências nestes indivíduos, de forma a


95

potenciar o empowerment, para promover uma maior autonomia e gestão

proporcionando assim ganhos em saúde nestes utentes. Uma limitação sentida

na elaboração desta revisão sistemática foi o número reduzido de estudos para

análise o que não permitiu a realização de uma meta-análise.

Após a realização desta revisão sistemática, surgiu a necessidade de

fazer um levantamento relativamente ao conhecimento que estes indivíduos

apresentam relativamente à sua doença. Esta necessidade foi reforçada após

os contactos iniciais com a população em causa, tendo sido verificado que

muitos indivíduos com a doença, desconheciam sinais e sintomas e diferentes

opções de tratamento.

Assim, no estudo II, realizado e incluído neste trabalho, é evidenciada a

importância da utilização de instrumentos válidos e comparáveis a nível

internacional com propriedades psicométricas adaptadas, para que os seus

resultados permitam alcançar conclusões credíveis e aceites por toda a

comunidade científica. Este estudo em particular refere-se ao conhecimento da

EA, desenvolvido e induzido pela educação que estes indivíduos possuem. A

educação é também recomendada pela ASAS/EULAR (2010), como forma

integrante da intervenção não farmacológica em indivíduos com EA (Braun et

al., 2011). No contexto da EA, a educação tem por objetivo capacitar o

individuo de reconhecer e controlar a sua dor, a fadiga a funcionalidade de

forma a fazer uma melhor autogestão da sua doença, promovendo o bem-estar

psicológico e aumentando a sua qualidade de vida (Masiero et al., 2011). Sem

dúvida que a aposta na educação pode aumentar o conhecimento destes

indivíduos, no entanto, na EA, são ainda escassos os estudos nesta temática.

O estudo II contribuiu para esta área através da validação e adaptação cultural

de um instrumento de avaliação sobre o conhecimento da doença na

população portuguesa com EA. Os estudos publicados na área do

conhecimento, e com o mesmo instrumento de avaliação, reportam-se apenas

a dois países, ao Reino Unido (E. Lubrano, 1998; Lubrano, 1998) e a França

(Claudepierre et al., 2004). Com o estudo II, verificou-se que a população

portuguesa com EA, evidencia um elevado conhecimento da doença, em

especial em indivíduos mais novos e com um nível educacional e salarial mais


96

elevado, indo ao encontro dos estudos desenvolvidos por Lubrano (1998) e

Claudepierre et al., (2004). Neste estudo II, não se verificou qualquer

associação do conhecimento da doença com o género, indo ao encontro dos

resultados de outro estudo, efetuado em doentes com artrite reumatóide, onde

também não se verificou associação do conhecimento da doença com o género

(Hennell et al., 2004). Segundo um estudo desenvolvido por Cooksey (2012)

em EA, verificou que os homens demonstram menos interesse em aumentar o

conhecimento relativo à doença de que padecem, comparativamente com as

mulheres, que por norma se mostram mais proactivas na busca de informação

e conhecimento sobre a doença (Cooksey, 2012). Outros estudos também

demonstram que o conhecimento tem impacto a nível da redução dos custos

associados, nomeadamente sobre os custos diretos, tais como medicação, idas

às urgências, internamentos e cirurgia, mas também sobre os custos indiretos,

como o absentismo laboral, os níveis de ansiedade e diminuição da qualidade

de vida (Frauendorf et al., 2013; Marcelo Cardozo de Souza, 2012; Reveille et

al., 2012). Pertencer a organizações relacionadas com a doença é uma outra

variável potencialmente relevante pela sua influência no nível de conhecimento

da doença (Song et al., 2015).

Após a realização do estudo II surgiu a necessidade de caracterizar a

população em estudo, e verificar a existência de associação entre parâmetros

funcionais e bioquímicos. Assim, neste seguimento, o estudo III, caracteriza

indivíduos com EA, sócios da ANEA - Núcleo Região do Porto. Esta amostra foi

constituída por maior número de mulheres do que homens, situação que não

está de acordo com outros estudos desenvolvidos em EA recentemente em

Portugal e na Europa (Pimentel-Santos et al., 2012; Raychaudhuri & Deodhar,

2014). Esta divergência poderá dever-se ao facto de as mulheres estarem mais

disponíveis para a participação deste tipo de programas do que os homens, e

mostrarem-se mais interessadas na busca de conhecimento, voluntariando-se

assim, mais facilmente que os homens (da Rocha Lopes et al., 2016; Roxanne

Cooksey, 2012). Verificou-se também que o nível de escolaridade desta

amostra foi superior a 12 anos de estudos, sugerindo indivíduos mais exigentes

na procura de informação (da Rocha Lopes et al., 2016). Outro fator importante


97

foi o número de anos de diagnóstico que caracterizou a amostra deste estudo

III, tendo a maioria destes indivíduos um diagnóstico com mais de 15 anos,

indo ao encontro de outro estudo desenvolvido em Portugal em que os

indivíduos possuíam um diagnóstico com mais de 10 anos (Pimentel-Santos et

al., 2012). A média de idades desta amostra foi de 42.77 anos, apresentando o

individuo mais jovem 18 anos de idade, facto importante, pois demonstra que

atualmente o diagnóstico é realizado mais precocemente, permitindo desta

forma, um acompanhamento mais diferenciado destes indivíduos, um maior

controlo e gestão da doença, com maior acessibilidade aos serviços de saúde

para avaliação e monotorização da doença (Pimentel-Santos et al., 2012).

Foram também analisados parâmetros funcionais como o Oswestry Disability

Index (ODI) e Neck Disability Index (NDI). Estes parâmetros, embora se

encontrem dentro do mesmo intervalo em termos de “média de score”

(incapacidade moderada), verifica-se que os valores de NDI se apresentam

superiores aos de ODI. Isto significa que os indivíduos da amostra

apresentavam uma maior limitação funcional na coluna cervical

comparativamente à coluna lombar. Este achado não vai ao encontro do que

está descrito pela literatura pois, na EA, a coluna lombar é normalmente mais

afetada comparativamente à coluna cervical (El Tecle et al., 2015). Uma

justificação para este achado pode residir no facto de nesta amostra a maioria

dos indivíduos serem mulheres e estas, de um modo geral, apresentarem uma

maior limitação na coluna cervical comparativamente à coluna lombar,

contrariamente aos homens (El Maghraoui et al., 2003; Ortega Castro et al.,

2013). Relativamente aos parâmetros bioquímicos, os valores de VS e PCR

apresentavam-se baixos, revelando uma baixa atividade da doença. Vários

estudos demonstram que estes marcadores não têm valor preditivo suficiente

para avaliar a atividade da doença (Braun & Sieper, 2007; de Vlam, 2010; Kaya

et al., 2007; Kisacik et al., 2008), possuindo baixa sensibilidade, especificidade

e reprodutibilidade como se verificou noutros estudos (Hulejova et al., 2012;

Londono et al., 2012). Uma possível justificação para estes valores reduzidos

no nosso estudo pode ser devida, ao tratamento farmacológico que tende a

atenuar estes parâmetros bioquímicos. Neste estudo III, aquando do


98

ajustamento da variável anos de diagnóstico e nível educacional, verificou-se

que à medida que os valores de VS aumentavam o índice BASDAI e BASFI

também, mostrando assim uma associação direta entre eles. Esta associação

mostrou que com o aumento da VS a atividade e funcionalidade da doença

também aumentavam, indicando um agravamento do quadro clínico nestes

indivíduos. Quanto ao biomarcador PCR, não se verificou associação com

nenhum dos índices de Bath, indo ao encontro dos resultados de outro estudo

que demonstra uma pobre associação com fatores relacionados com a

atividade da doença, apesar de este biomarcador ser mais sensível do que a

VS (Londono et al., 2012). Quanto à associação do ODI e NDI com os

parâmetros bioquímicos, verificou-se uma fraca associação, situação que pode

ser justificada pelos anos de evolução da doença que estes indivíduos

apresentavam, o que lhes permitiu ao longo do tempo delinear estratégias para

fazer face a estas incapacidades da vida diária, de forma a diminuir o impacto

da dor crónica em termos de incapacidade cervical e lombar. O facto de

pertencerem a uma associação também pode contribuir para desenvolver e

explicar estas estratégias, uma vez que, como associados, recebem

aconselhamento e informação mais diferenciado do que aqueles que não

pertencem a associações ligadas à doença (Song et al., 2015). Os resultados

neste estudo III têm implicações para a prática clínica, especialmente na forma

como se podem delinear estratégias específicas nas diferentes fases de

evolução da doença, tendo em conta que se trata de uma doença crónica e

incapacitante. Permitem também uma monitorização e acompanhamento mais

diferenciado em todo o processo evolutivo da doença. A importância destes

resultados surge também como um contributo para a prescrição de uma

intervenção adequada. De notar que o número reduzido da amostra pode ser

apontado como uma limitação do estudo.

Neste seguimento, e após a realização do estudo III, levantou-se uma

nova questão relacionada com a necessidade de avaliar o efeito desta amostra

quando submetida a uma intervenção particular, nomeadamente a realização

de um programa de exercícios específico. Surgiu assim a necessidade de se

avançar para o estudo seguinte.


99

Assim, de forma sequencial, surge o estudo IV, que pretendeu verificar

o efeito de um programa regular e prolongado de exercícios específicos em

indivíduos com EA. O programa de exercício físico regular foi criado e

desenvolvido tendo por base estudos científicos publicados sobre a temática

(Aytekin et al., 2012; Cagliyan, 2007; Gunendi et al., 2010; Karapolat et al.,

2008; Yigit et al., 2013). Ao fim de seis meses de execução deste programa, e

relativamente aos índices BASFI e BASMI, apenas se verificaram melhorias

nos indivíduos que praticavam exercício em grupo, ostentando que a prática de

exercício em grupo promove a mobilidade e funcionalidade nestes indivíduos,

não se verificando o mesmo no programa efetuado no domicílio. Estes

resultados vão ao encontro aos de outros estudos, nomeadamente no estudo

desenvolvido por Gunendi e colaboradores onde os indivíduos que praticam

exercício em grupo também obtiveram melhorias relativamente ao índice de

BASFI (Gunendi et al., 2010). Outro estudo, que também sustenta estes

resultados, foi desenvolvido por Cagliyan e colaboradores onde, os indivíduos

que praticavam exercício em grupo apresentam melhores resultados (Cagliyan,

2007). Relativamente ao índice de BASMI, estes resultados não vão ao

encontro de um estudo desenvolvido por Karapolat e colaboradores, mostrando

que os indivíduos que executavam o programa em grupo ou no domicílio

obtinham iguais melhorias (Karapolat et al., 2008). No nosso estudo, na análise

das variáveis ODI e NDI, verificou-se na comparação intragrupos, diferenças

estatisticamente significativas, no que diz respeito ao grupo controlo, e apenas

quanto ao NDI, sugerindo maior incapacidade funcional na coluna cervical. O

facto de se verificarem estas diferenças estatisticamente significativas, apenas

na coluna cervical, pode ser explicado pelo facto da maioria dos indivíduos

deste grupo controlo serem mulheres, cuja região vertebral é mais atingida

sintomaticamente pelo curso normal da doença, relativamente à rigidez

articular, dor e diminuição da funcionalidade (Aytekin et al., 2012; El Tecle et

al., 2015). Na análise dos parâmetros bioquímicos, verificou-se, relativamente à

VS, um aumento deste parâmetro nos três grupos em estudo após os seis

meses de intervenção, indo de encontro a estudos publicados sobre esta

temática (Chen et al., 2015; Hulejova et al., 2012; Kisacik et al., 2016; Londono


100

et al., 2012; Ugur, 2015; Xu et al., 2011). Uma justificação para este facto pode

ser devido ao baixo valor preditivo deste marcador inflamatório para refletir a

verdadeira atividade da doença, relativamente à sensibilidade e especificidade,

sendo também influenciado por vários fatores, tais como a idade e o sexo, e

todo o processo de inflamação no decorrer da evolução da doença (Bochen,

2011; Kisacik et al., 2008; Plasqui et al., 2012; Ugur, 2015). Assim, os

resultados relativamente aos biomarcadores justificam a necessidade de mais

pesquisas sobre a relação entre a prática de programas de exercício específico

e os níveis de PCR e VS em indivíduos com EA, para permitirem conclusões

mais seguras.

Os resultados obtidos neste estudo IV, demonstram que no grupo

controlo, o índice BASDAI, evidencia um aumento da atividade da doença

nestes indivíduos ao fim de seis meses, sugerindo que a prática de exercício

físico é fundamental para a manutenção funcional destes indivíduos (Dernis et

al., 2007). Outro estudo desenvolvido por Yigit e colaboradores, mostra um

aumento da atividade da doença em indivíduos que não praticam qualquer tipo

de exercício, no entanto, estes autores, compararam indivíduos que realizaram

o programa no domicílio com indivíduos que não realizavam qualquer tipo de

programa, com um follow up de apenas 10 semana (Yigit et al., 2013). Ainda

relativo ao grupo controlo do nosso estudo, verificou-se nos índices BASFI e

BASMI que a não execução deste programa promoveu um agravamento na

mobilidade e funcionalidade ao fim de seis meses.

Há algumas limitações a apontar a este estudo, tais como o reduzido

número de indivíduos que constituíram o grupo controlo e a não inclusão de

parâmetros imagiológicos de forma a os poder relacionar com os parâmetros

funcionais e bioquímicos, com objetivo de predizer com maior sustentabilidade

a eficácia do programa de exercícios.

Implicações na prática clínica

Estes resultados, mostram-nos que em termos de intervenção não

farmacológica, a prática de programas de exercício é uma opção disponível e

eficaz para estes indivíduos com EA. Apesar da grande heterogeneidade de


101

programas de exercício, a sua prática em grupo evidencia melhores resultados

do que quando efectuada no domicilio. Recomenda-se a prática de programas

de exercício na EA, no entanto, também a promoção de conhecimento sobre a

sua patologia é fundamental para estes indivíduos, pois permite uma

autogestão mais adequada e segura tendo em conta as manifestações clínicas.

Capitulo V

Conclusões

_______________________________________________________________

Capítulo V. Conclusões

105

A revisão sistemática, demonstrou que os programas realizados em

grupo parecem ser mais eficazes do que os realizados individualmente no

domicílio, revelando a importância da supervisão dos programas em grupo,

assim como, o facto de estar inserido num grupo de indivíduos com a mesma

doença. Apesar deste achado, estes programas no domicílio também são

recomendados, em detrimento de não realizar qualquer tipo de programa, uma

vez que a execução de exercícios em indivíduos com esta doença parece

atenuar a progressiva deterioração estrutural e funcional articular consequentes

da evolução da doença. Os estudos originais permitiram concluir, que os

indivíduos com EA, apresentam um elevado conhecimento sobre a patologia,

especialmente em áreas como a sintomatologia, testes imunológicos e

intervenção, talvez por serem as áreas crucias na procura de conhecimento

após a confirmação do diagnóstico. Demonstraram também, que os indivíduos

que são membros de associações, como o caso da Associação Nacional de

Espondilite Anquilosante, apresentam um elevado nível educacional e

rendimento mensal, uma evolução da doença com pelo menos 15 anos e com

moderada incapacidade funcional. São indivíduos mais interessados pelo

conhecimento acerca da doença e, sendo esta uma doença crónica, torna-se

importante potenciar o empowerment nestes doentes. Tendo em conta que a

doença é prolongada, que apresenta variações ao longo do tempo, com

períodos de exacerbação e ou diminuição de sintomas, ou até com períodos

assintomáticos, verifica-se uma fraca associação entre parâmetros funcionais e

bioquímicos nestes indivíduos. Verificou-se também que a realização de um

programa de exercícios específico para a EA supervisionado em grupo, é

determinante na melhoria da mobilidade e funcionalidade destes indivíduos,

verificando-se uma elevada adesão por partes dos doentes ao longo de seis

meses. A não realização de qualquer tipo de programa induz um agravamento

na mobilidade e funcionalidade articular em vários segmentos.

Capítulo VI

Perspetivas Futuras _______________________________________________________________

Capítulo VI. Perspetivas Futuras

109

Após a redação deste trabalho e tendo em conta os resultados obtidos,

urge a necessidade de futuras investigações dirigidas essencialmente para a

fisiopatologia da espondilite anquilosante, permitindo assim de certa forma

estabelecer maior rigor no tipo de intervenção. A necessidade de um maior

entendimento de toda a fisiopatologia surge também pela carência de estudos

que mostrem a relação entre parâmetros bioquímicos inflamatórios e a prática

de programas de exercício de forma sólida e sustentada. Novos estudos

deviam ser desenvolvidos tendo em conta a influência de programas

educacionais no conhecimento e autogestão da doença, considerando os

indivíduos com EA como os primeiros e principais gestores da sua doença. Por

último, é importante desenvolver estudos em áreas como a nutrição, de forma a

compreender a importância e relação da ingestão de determinados alimentos

com a inflamação subjacente a todo o processo fisiopatológico da doença

como uma mais-valia para estes indivíduos. Atualmente têm surgido estudos

novos relacionados com a ingestão de alimentos ricos em amido, como sendo

potenciadores do processo inflamatório, assim como, certos alimentos

antioxidantes promoverem uma diminuição deste processo nestes doentes.

Capítulo VII

Referências _______________________________________________________________

Capítulo VII. Referências

113

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Anexos _______________________________________________________________

Anexos

XXV

Anexo I. Aprovação pela Comissão de Ética.

Anexos

XXVII

Anexo II. Consentimento informado.

programas de exercício físico em indivíduos com ... · ii lopes, s. (2016). programas de...

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