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ELLEN DE OLIVEIRA GOIANO
Avaliação Epidemiológica da Displasia do Desenvolvimento do Quadril no sexo masculino
Dissertação apresentada ao Curso de Pós Graduação da Faculdade de Ciências Médicas da Santa Casa de São Paulo para obtenção do Titulo de Mestre(a) em Ciências da Saúde.
SÃO PAULO 2018
ELLEN DE OLIVEIRA GOIANO
Avaliação Epidemiológica da Displasia do Desenvolvimento do Quadril no sexo masculino
Dissertação apresentada ao Curso de Pós Graduação da Faculdade de Ciências Médicas da Santa Casa de São Paulo para obtenção do Titulo de Mestre(a) em Ciências da Saúde.
Área de Concentração:Ciências da Saúde Orientador: Claudio Santili
SÃO PAULO 2018
FICHA CATALOGRÁFICA
Preparada pela Biblioteca Central da Faculdade de Ciências Médicas da Santa Casa de São Paulo
Goiano, Ellen de Oliveira Avaliação epidemiológica da displasia do desenvolvimento do quadril no sexo masculino./ Ellen de Oliveira Goiano. São Paulo, 2018.
Dissertação de Mestrado. Faculdade de Ciências Médicas da Santa Casa de São Paulo – Curso de Pós-Graduação em Ciências da Saúde.
Área de Concentração: Ciências da Saúde Orientador: Claudio Santili 1. Luxação de quadril 2. Luxação congênita de quadril 3.
Epidemiologia
BC-FCMSCSP/81-18
À memória de meus amados pais, a quem devo sobretudo a minha formação moral e cívica e por quem tenho amor infinito.
Onde quer que estejam, sei e sinto que sempre estarão olhando por mim.
“Há muito tempo que eu saí de casa Há muito tempo que eu caí na estrada Há muito tempo que eu estou na vida
Foi assim que eu quis, e assim eu sou feliz
Principalmente por poder voltar A todos os lugares onde já cheguei Pois lá deixei um prato de comida
Um abraço amigo, um canto pra dormir e sonhar
E aprendi que se depende sempre De tanta, muita, diferente gente
Toda pessoa sempre é as marcas Das lições diárias de outras tantas pessoas
E é tão bonito quando a gente entende
Que a gente é tanta gente onde quer que a gente vá E é tão bonito quando a gente sente
Que nunca está sozinho por mais que pense estar...”
Luiz Gonzaga do Nascimento Júnior (Gonzaguinha, 1982)
Agradecimentos
Agradeço à Faculdade de Ciências Médicas da Santa Casa de São Paulo e a Irmandade da Santa Casa de Misericórdia de São Paulo, em especial aos colegas do Pavilhão Fernandinho Simonsen com quem aprendi dedicação e desprendimento na figura do diretor do Departamento de Ortopedia e Traumatologia, Prof. Dr. Ivan Chakkour.
Aos mestres com quem cruzei durante toda a minha jornada profissional técnica e científica que estimularam em mim o amor e o cuidado pelo próximo na medicina, sempre em busca de excelência.
Aos amigos do Grupo de Ortopedia e Traumatologia Pediátrica da Santa Casa de São Paulo, exemplos de profissionais e referencial de família em São Paulo.
Agradecimento especial vai para as pessoas que contribuíram
diretamente para que esse trabalho se desenvolvesse: - Meu orientador, mentor e segundo pai na Ortopedia Pediátrica e
na vida, Prof. Dr. Claudio Santili. - Prof. Dr. Miguel Akkari pela parceria no dia a dia e sinceridade
nas críticas e sugestões. - Ao setor de estatística da Faculdade de Ciências Médicas da
Santa Casa de São Paulo, representadas pela Profa. Lin e Érica. - À Dra. Juliana Pietrobom Pupin que me auxiliou
significativamente com a avaliação das radiografias. - À Beth, secretária do Grupo de Ortopedia Pediátrica pela
incansável determinação em conseguir todos os prontuários necessários ao trabalho.
- Às queridas Beatriz Amorim e Fernanda Zucatelli pela ajuda com a catalogação e tabulação de dados e expertise com o Excel, além do apoio incondicional e estímulo contínuos.
Lista de Abreviaturas e Símbolos
DDQ – Displasia do Desenvolvimento do Quadril
IA – Índice acetabular
IBMä – International Business Machines
IC – Intervalo de Confiança
ICMJE – International Committe of Medical Journal Editors
IHDI – International Hip Dysplasia Institute
ROC - Receiver Operator Characteristic
SAGER – Sex and Gender Equity in Research
SPSSä - Statistical Package for the Social Sciences
TCLE – Termo de Consentimento Livre e Esclarecido
LISTA DE FIGURAS
Figura 1: Classificação de Tönnis para DDQ ......................................................14
Figura 2: Classificação do International Hip Dysplasia Institute (IHDI) ................15
LISTA DE TABELAS
Tabela 1: Distribuição dos pacientes/quadris por idade e tipo de DDQ ................17
Tabela 2: Relação entre Tipo de DDQ pela Classificação de Tönnis, Classificação
IHDI e Índice Acetabular ...................................................................................18
Sumário
1. INTRODUÇÃO
1.1 - Revisão da Literatura...................................................................01
2. OBJETIVOS .............................................................................................04
3. CASUÍSTICA E MÉTODOS .........................................................................05
3.1 – Casuística .......................................................................................05
3.3 – Dados Epidemiológicos ................................................................05
3.3 – Dados Radiográficos ........................................................................06
3.4 - Análise Estatística ............................................................................07
4. RESULTADOS ...........................................................................................08
5. CONSIDERAÇÕES FINAIS...........................................................................28
6. REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS ................................................................29
7. ANEXOS ...................................................................................................33
7.1 - Parecer do Comitê de Ética ...............................................................33
7.2 - Normas de Publicação da Revista ......................................................35
Resumo ...........................................................................................................42
Abstract ...........................................................................................................43
1
1. INTRODUÇÃO
1.1 – Revisão da Literatura
A Displasia do Desenvolvimento do Quadril (DDQ), é uma condição
multifacetada do quadril pediátrico que pode se apresentar clinicamente de diferentes
maneiras. Na rotina ortopédica são atendidos desde casos de instabilidade neonatal
transitória do quadril, quanto de displasia acetabular isolada, até casos graves de franca
luxação onde há um acetábulo primitivo e/ou neoformação acetabular.
Nos últimos 2 séculos a definição de DDQ foi mudando e se adaptando com a
evolução do conhecimento ortopédico sobre a doença. A primeira definição foi feita por
Hipócrates (400-300 AC) e dizia que “A luxação do quadril em crianças se desenvolve
no útero, em consequência de queda, derrame ou compressão1.” Após longo período sem
qualquer menção à alteração Dupuytren2 foi o primeiro a defini-la como um deslocamento
do quadril no nascimento “primário ou congênito”. Ele descreveu que “Há uma espécie
de deslocamento da extremidade superior do fêmur [...]. Esse deslocamento consiste em
uma transposição da cabeça do fêmur da cavidade cotilóide para a fossa ilíaca externa
(dorso) do ílio, uma transposição que existe no nascimento e que aparece devido a um
defeito na profundidade ou completude do acetábulo, ao invés de um acidente ou
doença...” e a denominou de Luxação Congênita de Quadril. Outros autores seguiram
essa definição3-4 até que em 1970 Winne-Davies5 levantou a hipótese de que nem todos
os quadris diagnosticados tardiamente eram fruto de erro diagnóstico neonatal, mas se
desenvolviam progressivamente por causas diferentes: uma era a frouxidão cápsulo-
ligamentar que representava os quadris luxados ao nascimento e a outra a displasia
2
acetabular que fazia com que os quadris se deslocassem gradativamente. Outros autores
passaram a seguir esse conceito6-8, mas foi a partir de 1995 com o trabalho de Bowen9 e
mais significativamente a parir do ano 2000 com a publicação da Academia Americana
de Pediatria10 que o conceito de Displasia do Desenvolvimento do Quadril ganhou
amplitude e aceitação, contemplando todas as formas de apresentação.
Nas últimas décadas houve considerável evolução nos protocolos de diagnóstico
e tratamento da DDQ e muitos aspectos epidemiológicos assim como fatores de risco
foram estudados. Dentre os fatores de risco mais frequentemente associados à condição
estão aqueles que se relacionam à gestação como história familiar, oligodrâmnio,
primiparidade e apresentação pélvica; e aqueles relacionados às características de
apresentação da doença em si como a unilateralidade, predominância do lado esquerdo, a
predominância étnico geográfica (caucasianos europeus, por exemplo) e o sexo
feminino1,10-13.
Apesar de vários aspectos da doença estarem cada vez mais elucidados e
protocolos de diagnóstico e tratamento estarem cada vez mais bem estabelecidos, pouco
se têm abordado as características da DDQ no sexo masculino, o que é compreensível
uma vez que para cada paciente do sexo masculino existem quatro ou cinco pacientes do
sexo feminino13. De acordo com as diretrizes SAGER (Sex and Gender Equity in
Research) diferenças de sexo e gênero são frequentemente negligenciadas no desenho da
pesquisa, na implementação do estudo e no relato científico. Dessa forma quando a
comunicação científica é publicada a capacidade de generalização dos achados das
pesquisas fica limitada e consequentemente, a sua aplicabilidade à prática clínica14.
Em 2010, o ICMJE (International Committe of Medical Journal Editors)
recomendou a inclusão de populações representativas em todos os estudos clínicos,
inclusive quanto ao sexo. É defendido nas diretrizes SAGER que “sexo e gênero são
3
determinantes importantes da saúde e do bem-estar. Sexo refere-se a um conjunto de
atributos biológicos em seres humanos e animais que estão associados com características
físicas e fisiológi- cas, incluindo cromossomos, expressão gênica, função hormonal e
anatomia reprodutiva/sexual. O sexo é geralmente categorizado como feminino ou
masculino, embora haja variação nos atributos biológicos que constituem sexo e como
esses atributos são expressos. Gênero refere-se aos papéis, comportamentos e identidades
de mulheres, homens e pessoas de outros gêneros, que são socialmente construídos. Ele
influencia como as pessoas percebem a si mesmas e umas às outras, como elas se
comportam e interagem, e a distribuição de poder e recursos na sociedade. Gênero é em
geral incorretamente conceituado como um fator binário (feminino/masculino). Na
realidade, existe um espectro de identidades e expressões de gênero que definem como
os indivíduos se identificam e expressam seu gênero.” O presente estudo foi delineado
seguindo a recomendação destas diretrizes em todas as suas etapas.
A incidência da DDQ para crianças sem fatores de risco associados é estimada em
11,5/1000 nascidos vivos, baseando-se em protocolos de mata-análise e regressão
logística múltipla10. Quando o risco é calculado para cada sexo separadamente a
incidência variou de 4,1/1000 para meninos e 19/1000 para meninas. O risco relativo com
história familiar positiva é 1,7 vezes maior (6,4/1000 para meninos e 32/1000 para
meninas) e na apresentação pélvica o risco relativo comparado ao vértice é 6,3 vezes
maior (29/1000 para meninos e 133/1000 para meninas).
Baseado no exposto acima e na importância de definir se a epidemiologia da DDQ
relatada na literatura reflete as mesmas características para ambos os sexos, fomos
movidos a realizar esse trabalho.
4
2. OBJETIVOS
O objetivo deste trabalho foi avaliar as características epidemiológicas da
displasia do desenvolvimento do quadril no sexo masculino e secundariamente verificar
se essas características são as mesmas que as relatadas de forma geral na literatura.
5
3. CASUÍSTICA E MÉTODO
3.1 - Casuística
Este trabalho foi baseado na revisão de prontuários de todos os pacientes do sexo
masculino catalogados com o diagnóstico de Displasia do Desenvolvimento do Quadril
no ambulatório de Ortopedia Pediátrica da Santa Casa de São Paulo. Foram encontrados
297 pacientes do sexo masculino de um total de 2000 casos consecutivos de DDQ,
registrados de Maio de 1974 até Junho de 2009. O desenho do estudo foi retrospectivo,
observacional do tipo transversal.
Os critérios para inclusão no trabalho foram: ter o diagnóstico de displasia do
desenvolvimento do quadril sob qualquer forma de apresentação (instabilidade, displasia,
subluxação e luxação); ser do sexo masculino; ter sido incluído no protocolo de DDQ do
centro de referência em questão. Foram excluídos pacientes com displasia acetabular e/ou
luxação do quadril atípicas ou adquiridas por outras causas (traumáticas, infecciosas, etc);
aqueles que apresentaram prontuários mal preenchidos, com ausência de dados
epidemiológicos necessários à condução do trabalho e aqueles que realizaram algum tipo
de intervenção terapêutica prévia para DDQ em outro serviço.
3.2 – Dados Epidemiológicos
Foram coletados dados dos prontuários de cada paciente em busca do perfil dos
pacientes e dados epidemiológicos que pudessem elucidar as características da DDQ no
sexo masculino tais como local de nascimento, raça, lateralidade, idade no diagnóstico e
fatores de risco associados.
6
3.3 – Dados Radiográficos
Foram localizadas e revisadas as radiografias do arquivo médico dos pacientes
para avaliar dados como valor do Índice Acetabular (IA) na ocasião do diagnóstico (até
os 8 anos de idade), tipo de DDQ de acordo com a Classificação de Tönnis15 e de acordo
com a classificação do International Hip Dysplasia Institute IHDI16 (até os 4 anos de
idade).
O IA foi considerado alterado quando estava acima de 30 graus nas crianças
menores e acima de 20 graus nas crianças após os 2 anos de idade17.
Para a categorização quanto ao Tipo de DDQ, o quadril era classificado como
Instabilidade quando não havia sinais de displasia nas radiografias (RX), mas havia
descrição de Barlow/Ortolani positivos no exame físico; Displasia quando o índice
acetabular se apresentava aumentado em relação à respectiva faixa etária, porém sem a
quebra do Arco de Shenton ou lateralização do fêmur (Grau I de Tönnis) ; Subluxação
com qualquer índice acetabular, associado à quebra do Arco de Shenton e/ou lateralização
do fêmur (Grau II de Tönnis), com centralização do quadril na radiografia em posição de
Rã (Lauenstein); Luxação Baixa semelhante à subluxação, porém sem a normalização
do quadril na posição de Lauenstein, (Grau III de Tönnis) e Luxação Alta quando a
cabeça do fêmur/metáfise proximal ultrapassava cranialmente a linha de Hilgenheiner
para a classificação IHDI ou a borda lateral do acetábulo (Grau IV de Tönnis).
Para a Classificação IHDI o parâmetro utilizado foi a localização do ponto médio
da face superior da metáfise (Ponto-H) e a linha D, que divide o quadrante ínfero-lateral
de Ombredanne a 45 graus, formando 2 hemiquadrantes. Ele foi usado em crianças desde
o nascimento até os 48 meses de idade, caracterizando o quadril centralizado mais
medialmente como Grau I e os demais com gravidade progressiva de II a IV.
7
3.4 – Análise Estatística
Após a coleta de dados, as variáveis foram analisadas estatisticamente
utilizando-se o programa SPSS (Versão 13.0 da IBMä). Além da análise descritiva,
foram avaliados quando pertinentes o teste Qui-Quadrado de Pearson e o índice
Kappa de concordância.
8
4. RESULTADOS
9
ARTIGO ORIGINAL
Epidemiologia da Displasia do Desenvolvimento do Quadril no sexo masculino
The Epidemiology of Developmental Dysplasia of the Hip in males
Ellen de Oliveira Goiano
Médica ortopedista pediátrica, Mestranda em Ciências da Saúde pela FCMSCSP, São
Paulo, SP-Brasil
Prof. Dr. Miguel Akkari
Chefe do Grupo de Ortopedia e Traumatologia Pediátrica da Santa Casa de São Paulo,
São Paulo, SP-Brasil
Juliana Pietrobom Pupin
Médica ortopedista pediátrica, São Paulo, SP-Brasil
Prof. Dr. Claudio Santili
Professor titular da Faculdade de Medicina da Santa Casa de São Paulo e consultor do
Grupo de Ortopedia e Traumatologia Pediátrica da Santa Casa de São Paulo, São Paulo,
SP-Brasil
Trabalho realizado no Grupo de Ortopedia e Traumatologia Pediátrica da Santa Casa de
São Paulo, Pavilhão Fernandinho Simonsen, São Paulo-SP
Endereço para correspondência:
Ellen Goiano, [email protected]
Rua Dr. Cesário Mota Júnior, 112 - Vila Buarque, São Paulo - SP, 01221-020
Pavilhão Fernandinho Simonsen, 2 andar – Ortopedia Pediátrica Tel: (11)3221-2395
10
Resumo
A displasia do desenvolvimento do quadril (DDQ) é uma das alterações
ortopédicas mais frequentes no quadril da população pediátrica. Há predominância no
sexo feminino e em pacientes com fatores de risco conhecidos. O objetivo foi avaliar as
características da Displasia do Desenvolvimento do Quadril no sexo masculino de um
grande centro de referência e cotejá-las com a literatura. Trata-se de estudo observacional
transversal baseado na revisão de prontuários e radiografias de onde foram coletados
dados epidemiológicos tais como etnia, lateralidade, idade no diagnóstico, índice
acetabular, classificação radiográfica e outros. Foram encontrados 297 prontuários no
período de Maio de 1974 até Junho de 2009, destes 147 pacientes (216 quadris afetados)
foram elegíveis para a pesquisa. A maioria dos pacientes era procedente do estado de São
Paulo (91,1%), nascidos no Outono/Inverno (66,7%), autodeclarados caucasianos
(76,9%), com acometimento bilateral (46,9%) e idade média no diagnóstico de 22,8
meses. O tipo de DDQ mais encontrado foi a luxação alta (28,7%), o índice acetabular
apresentou-se progressivamente aumentado quanto maior a idade do paciente. A
classificação do International Hip Dysplasia Institute (IHDI) mostrou-se mais
reprodutível que a Classificação de Tönnis. O atraso no diagnóstico foi associado à
ausência de fatores de risco e à bilateralidade.
Palavras-chave: Luxação do Quadril; luxação congênita de quadril; Epidemiologia
11
Abstract
Developmental Dysplasia of the Hip (DDH) is one of the most common
orthopedic hip diseases of pediatric population. There is predominance in females and in
patients with known risk factors. The objective was to evaluate the characteristics of DDH
in males of a reference center and compare them with literature. This is a cross-sectional
observational study based on the review of medical records and radiographs from which
epidemiological data such as ethnicity, laterality, diagnosis age, acetabular index,
radiographic classification and others were collected. A total of 297 records were found
between May 1974 and June 2009, 147 patients (216 hips) were eligible for the survey.
The majority of the patients came from the São Paulo state (91.1%), born in autumn /
winter (66.7%), self-declared caucasian (76.9%), with bilateral involvement (46.9%) and
mean age at diagnosis 22.8 months. The most frequent type of DDH was high dislocation
(28.7%), and the acetabular index progressively increased at the patient's age. The
International Hip Dysplasia Institute (IHDI) classification proved to be more reliable than
Tönnis classification. Delayed diagnosis was associated with the absence of risk factors
and bilaterality.
Keywords: Hip Dislocation; Hip Dislocation, Congenital; epidemiology
12
Introdução
A Displasia do Desenvolvimento do Quadril (DDQ), é uma condição
multifacetada do quadril pediátrico que pode se apresentar clinicamente de diferentes
maneiras. Na rotina ortopédica são atendidos desde casos de instabilidade neonatal
transitória do quadril, quanto de displasia acetabular isolada, até casos graves de franca
luxação onde há um acetábulo primitivo e/ou neoformação acetabular. Nas últimas
décadas houve considerável evolução nos protocolos de diagnóstico e tratamento da DDQ
e muitos aspectos epidemiológicos assim como fatores de risco foram estudados1-4. Sabe-
se, por exemplo, que há prevalência da doença unilateral e o lado mais acometido é o
esquerdo, a raça branca e o sexo feminino estão mais frequentemente associados à afecção
e entre os fatores de risco estão a apresentação pélvica, oligodrâmnio, entre outros4-5.
Entretanto, pouco se sabe sobre as características da DDQ no sexo masculino e se há
diferenças entre as características da doença entre os sexos, pois há escassez de trabalhos
que as destaquem.
A incidência da DDQ para crianças sem fatores de risco associados é estimada em
11,5/1.000 nascidos vivos, baseando-se em protocolos de mata-análise e regressão
logística múltipla5. Quando o risco é calculado para cada sexo separadamente a incidência
variou de 4,1/1.000 para meninos e 19/1.000 para meninas. O risco relativo com história
familiar positiva é 1,7 vezes maior (6,4/1.000 para meninos e 32/1.000 para meninas) e
na apresentação pélvica o risco relativo comparado ao vértice é 6,3 vezes maior (29/1.000
para meninos e 133/1.000 para meninas).
Para cada paciente do sexo masculino existem 4 ou 5 pacientes do sexo feminino4
o que nos fez inferir que a epidemiologia e características demográficas relatadas na
literatura refletem predominantemente as características da DDQ em meninas.
13
O objetivo deste trabalho foi avaliar as características epidemiológicas da
displasia do desenvolvimento do quadril no sexo masculino e secundariamente verificar
se essas características são as mesmas que as relatadas de forma geral na literatura.
Material e Métodos:
Este trabalho foi baseado na revisão de prontuários de todos os pacientes do sexo
masculino catalogados com o diagnóstico de Displasia do Desenvolvimento do Quadril
no ambulatório de Ortopedia Pediátrica da Santa Casa de São Paulo. Foram encontrados
297 pacientes do sexo masculino de um total de 2000 casos consecutivos de DDQ,
registrados de Maio de 1974 até Junho de 2009. O desenho do estudo foi observacional
do tipo transversal.
Os critérios para inclusão no trabalho foram: ter o diagnóstico de displasia do
desenvolvimento do quadril sob qualquer forma de apresentação (instabilidade, displasia,
subluxação e luxação); ser do sexo masculino; ter sido incluído no protocolo de DDQ do
centro de referência em questão. Foram excluídos pacientes com displasia acetabular e/ou
luxação do quadril atípicas ou adquiridas por outras causas (traumáticas, infecciosas, etc);
aqueles que apresentaram prontuários mal preenchidos, com ausência de dados
epidemiológicos necessários à condução do trabalho e aqueles que realizaram algum tipo
de intervenção terapêutica prévia para DDQ em outro serviço.
Foram coletados dados dos prontuários e revisadas as radiografias do arquivo
médico de cada paciente em busca de dados epidemiológicos que pudessem evidenciar
possíveis diferenças entre pacientes do sexo feminino e masculino tais como raça,
lateralidade, idade no diagnóstico, valor do Índice Acetabular (IA) na ocasião do
diagnóstico (até os 8 anos de idade) , tipo de DDQ de acordo com a Classificação de
Tönnis e de acordo com a classificação do International Hip Dysplasia Institute IHDI (até
os 4 anos de idade).
14
O IA foi considerado alterado quando estava acima de 30 graus nas crianças
menores e acima de 20 graus nas crianças após os 2 anos de idade.
Para a categorização quanto ao Tipo de DDQ, o quadril era classificado como
Instabilidade quando não havia sinais de displasia nas radiografias (RX), mas havia
descrição de Barlow/Ortolani positivos no exame físico; Displasia quando o índice
acetabular se apresentava aumentado em relação à respectiva faixa etária, porém sem a
quebra do Arco de Shenton ou lateralização do fêmur (Grau I de Tönnis) ; Subluxação
com qualquer índice acetabular, associado à quebra do Arco de Shenton e/ou lateralização
do fêmur (Grau II de Tönnis), com centralização do quadril na radiografia em posição de
Rã (Lauenstein); Luxação Baixa semelhante à subluxação, porém sem a normalização
do quadril na posição de Lauenstein, (Grau III de Tönnis) e Luxação Alta quando a
cabeça do fêmur/metáfise proximal ultrapassava cranialmente a linha de Hilgenheiner
para a classificação IHDI ou a borda lateral do acetábulo (Grau IV de Tönnis).
Figura 1: Classificação de Tönnis para DDQ
Fonte: Adaptado de Narayanan U et al. J Pediatr Orthop 2015; 35:478–84.
Grau I Grau II
Grau III Grau IV
15
Para a Classificação IHDI o parâmetro utilizado foi a localização do ponto médio da
face superior da metáfise (Ponto-H) e a linha D, que divide o quadrante ínfero-lateral de
Ombredanne a 45 graus, formando 2 hemiquadrantes. Ele foi usado em crianças desde o
nascimento até os 48 meses de idade, caracterizando o quadril centralizado mais
medialmente como Grau I e os demais com gravidade progressiva de II a IV.
Figura 2: Classificação do International Hip Dysplasia Institute (IHDI)
Fonte: Adaptado de Narayanan U et al. J Pediatr Orthop 2015; 35:478–84.
Após a coleta de dados, as variáveis foram analisadas estatisticamente utilizando-
se o programa SPSS (Versão 13.0 da IBMä). Além da análise descritiva, foram avaliados
quando pertinentes o teste Qui-Quadrado de Pearson e o índice Kappa de concordância.
Este trabalho foi aprovado pelo comitê de ética da Faculdade de Ciências Médicas da
Santa Casa de São Paulo em 25/11/2014. Número do Parecer: 895.438. CAAE:
38084214.9.0000.5479. Por se tratar de estudo retrospectivo e observacional o TCLE foi
dispensado.
Grau I Grau II
Grau III Grau IV
Linha D
Ponto H
16
Resultados
Destes 297 casos registrados, 106 foram excluídos por não possuírem em seus
prontuários as informações clínicas e/ou radiográficas consideradas válidas para a análise
epidemiológica em questão, 9 pacientes não apresentavam sinais clínicos e/ou
radiográficos de DDQ, 21 foram excluídos por terem sido submetidos a tratamento
cirúrgico prévio e 14 por apresentarem formas atípicas (sindrômicas ou teratológicas) de
displasia do quadril. Restaram 147 pacientes (216 quadris afetados), dos quais 24
apresentavam somente radiografias iniciais e não seguiram acompanhamento no serviço.
A idade no diagnóstico variou desde o nascimento até os 14 anos de idade
(displasia do adolescente), com média de 22,8 meses (mediana 10,1 meses). Quase
metade dos pacientes, 66 meninos (45%) foram diagnosticados antes dos 6 meses de
idade, 42 deles foram diagnosticados entre os 6 meses e os 2 anos de idade (28,5%) e 39
(26,5%) apresentaram diagnóstico tardio, após os 2 anos. Em relação ao período de
nascimento, 54 meninos nasceram no Outono (36,8%), 44 no Inverno (29,9%), 25 no
Verão (17%) e 24 na Primavera (16,3%).
A distribuição quanto à raça foi de 113 (76,9%) pacientes caucasianos, 6 (4,1%)
pardos, 4 (2,7%) negros e 24 (16,3%) não declararam. Dos 147 pacientes, 94 eram
provenientes de São Paulo capital (63,9%), 40 (27,2%) do interior do Estado e somente
3 deles provinham de outros estados. Em 10 pacientes essa informação não foi
conseguida.
Em relação à lateralidade 69 (46,9%) meninos apresentavam DDQ bilateral, em
51 (34,7%) a displasia era exclusivamente do lado esquerdo e em 27 (18,4%) somente do
lado direito, totalizando 216 quadris acometidos.
Em relação ao tipo de DDQ encontrada na radiografia inicial, 62 apresentavam
luxação alta (28,7%), um número semelhante de 60 (27,8%) subluxações, seguidas de
17
luxações baixas com 44 quadris (20,3%), displasias isoladas com 35 quadris (16,2%) e
15 quadris apresentavam instabilidade sem displasia (6,9%).
Tabela1:Distribuiçãodospacientes/quadrisporidadeetipodeDDQ
Idade de Diagnóstico Tipo de DDQ Lateralidade Total
0-6 Meses
15 Instabilidades
32 Displasias
44 Subluxações
16 Luxações baixas
3 Luxações Altas
45 Bilateral
12 Esquerda
8 Direita
66 Pacientes (45%)
110 Quadris(50,9%)
>6-24Meses
11 Subluxações
22 Luxações Baixas
16 Luxações Altas
10 Bilateral
17 Esquerda
12 Direita
42 Pacientes (28,5%)
49 Quadris(22,7%)
>24 Meses
3 Displasias
5 Subluxações
6 Luxações Baixas
43 Luxações Altas
14 Bilateral
22 Esquerda
7 Direita
39 Pacientes (26,5%)
57 Quadris(26,4%)
Ainda em relação ao tipo de DDQ foram cruzados os dados entre o respectivo
Tipo radiográfico, classificação IHDI e o índice acetabular (IA) encontrados na
radiografia inicial de cada paciente. A média do índice acetabular na radiografia em AP
foi de 37 graus com desvio padrão de 7,5 e no Lauenstein foi 36 graus com desvio padrão
de 7,6.
18
Tabela2:RelaçãoentreTipodeDDQ,ClassificaçãoIHDIeÍndiceAcetabular
Tipo de DDQ IHDI IA (AP) IA (Rã) Total
Instabilidade
14 tipo I
1 tipo II
18°-29°
Média (25,1°)
18°-28°
Média (24,2°)
15 Quadris
7 Esquerdo
8 Direito
Displasia
13 tipo I
20 tipo II
30°-46°
Média (34,7°)
22°-44°
Média (32,9°)
33 Quadris
17 Esquerdo
16 Direito
Subluxação
52 tipo II
4 tipo III
25°-50°
Média (36,6°)
26°-50°
Média (35,1°)
56 Quadris
27 Esquerdo
29 Direito
Luxação Baixa
1 tipo II
43 tipo III
15°-50°
Média (38,8°)
24°-50°
Média (38,2°)
44 Quadris
29 Esquerdo
15 Direito
Luxação Alta
38 tipo IV
33°-54°
Média (42,2°)
32°-58°
Média (41,8°)
38 Quadris
20 Esquerdo
18 Direito
IHDI: International Hip Dysplasia Institute; IA: Índice Acetabular; AP: Incidência ântero-posterior.
Discussão
A epidemiologia da DDQ tem sido considerada desde sempre um enigma em
virtude da falta de padronização de critérios, pelos diversos autores na literatura1. Há
muita diversidade nos trabalhos em relação à definição de DDQ em si como já
apresentado na introdução e sobre aspectos como métodos de diagnóstico, classificação,
entre outros2. Além disso, a literatura é muito escassa em relação às possíveis diferenças
entre os sexos, tanto epidemiológicas, quanto fatores de risco e prognóstico de evolução.
19
No presente estudo, os 14 pacientes que apresentavam síndromes associadas à
displasia do quadril foram excluídos, mas eles representaram somente 4,7% da amostra
total (297 meninos). Dunn (1976) descreveu que a DDQ em crianças do sexo masculino
normalmente ocorre em associação com outras deformidades concomitantes e
oligodrâmnio, enquanto que em meninas a DDQ está mais associada com a frouxidão
cápsulo-ligamentar hormônio induzida3. Uma limitação do nosso estudo foi a
impossibilidade de verificar retrospectivamente a ocorrência de primiparidade, parto
pélvico, oligodrâmnio e história familiar positiva, pois essas informações não constavam
nos prontuários das crianças.
Na pesquisa bibliográfica encontramos somente dois trabalhos voltados
exclusivamente para a DDQ no sexo masculino e apenas um deles aborda aspectos
epidemiológicos7,8. Neste estudo conduzido por Samarah et al. (2016)8 foram excluídos e
não mencionados os meninos com síndromes e doenças neuromusculares. No outro,
conduzido por Borges et al. (1995)7 o objetivo foi avaliar fatores associados ao resultado
do tratamento, apesar disso ele foi usado como referencial de comparação. O estudo
mencionado, realizado no período de 1965 a 1990, identificou 92 meninos (143 quadris)
com DDQ na sua forma de apresentação de franca luxação, com ou sem tratamento
prévio. Dentre estes, 37 (40,2%) estavam associados às formas sindrômicas ou doenças
neuromusculares, dados muito superiores aos encontrados na nossa pesquisa.
Justificamos essa diferença pelo fato de estarmos em um centro de referência onde
pacientes com doenças neuromusculares são encaminhados diretamente para tratamento
específico na Clínica de Doenças Neuromusculares.
A incidência e a prevalência da DDQ variam consideravelmente entre indivíduos de
diferentes etnias e localizações geográficas. De acordo com a Academia Americana de
Pediatria5, o risco relativo geral de incidência da DDQ em crianças é de 11,5/1000
20
nascidos vivos, sendo de 4,1/1000 em meninos e 19/1000 em meninas. Quando há história
familiar ou apresentação pélvica esse risco é ainda maior. Estimamos que a incidência da
DDQ na nossa população é de 4,6-5/1000 nascidos vivos, pelos principais estudos
realizados na América do Sul9,10 em indivíduos predominantemente caucasianos. Pelos
dados obtidos por nós, temos que a proporção de incidência entre os sexos é de 1 menino
para cada 5,7 meninas nos 2000 prontuários avaliados.
Na nossa casuística foram incluídos pacientes catalogados por 35 anos, num total de
2000 casos consecutivos, onde 297 pacientes eram do sexo masculino (14,8%) e 1703 do
sexo feminino (85,2%). A incidência em meninas foi maior que a média mundial que é
de 75,5%4. No entanto, para a análise epidemiológica, computamos somente os 147
pacientes (216 quadris), que foram encaminhados para tratamento primário e possuíam
em seus prontuários todos os dados clínico/radiográficos necessários à pesquisa. Essa
perda importante, em parte, está provavelmente relacionada mais uma vez ao fato de
estarmos em um centro de referência onde muitos pacientes somente são encaminhados
após realização de tratamento inicial em outros hospitais.
Em relação ao período de nascimento 66,7% dos pacientes nasceram em meses
“frios”, 54 meninos nasceram no Outono (36,8%), 44 no Inverno (29,9%), 25 no Verão
(17%) e 24 na Primavera (16,3%). No trabalho de Loder e Skopelja (2011)4 a maioria dos
estudos incluídos mostrou aumento da incidência de DDQ em crianças nascidas nos
meses de outono/inverno, tanto no hemisfério norte quanto no hemisfério sul,
corroborando os dados desta pesquisa.
Utilizamos neste trabalho a definição de raça baseada no trabalho de Eveleth e Tanner
(1990)11, os autores optam por uma versão baseada em critérios históricos e geográficos
para definir as populações e apesar de haver possíveis falhas em virtude da miscigenação
da população brasileira, a abrangência do levantamento dos autores é ampla tanto em
21
termos quantitativos como qualitativos e considerada válida para outros estudos
epidemiológicos. No nosso estudo houve predominância de pacientes que foram
declarados caucasianos na consulta inicial, num total de 113 pacientes (76,9%). Estes
dados estão de acordo com o conhecimento geral sobre a epidemiologia da DDQ. Os
dados disponíveis na literatura para a América do Sul consideram uma incidência em
caucasianos de 69%, sem distinção quanto ao sexo4,12.
Em relação à lateralidade 69 (46,9%) meninos apresentavam DDQ bilateralmente, em
51 (34,7%) a displasia era exclusivamente do lado esquerdo e em 27 (18,4%) somente do
lado direito, totalizando 216 quadris acometidos. Neste quesito encontrou-se a maior
variação em relação a outros estudos.
A revisão sistemática realizada por Loder e Skopelja (2011)4, baseada em artigos de
língua inglesa publicados entre 1947-2010 foi focada exclusivamente em aspectos
etiológicos, epidemiológicos e diagnósticos e ofereceu um bom suporte científico para
comparação com os dados encontrados aqui. De um total de 9717 casos estudados, 63,4%
apresentavam acometimento unilateral, quando unilateral 36% envolviam o lado direito
e 64% o lado esquerdo, restando 36,6% de bilateralidade. Apesar do lado esquerdo ser
tipicamente mais envolvido, constatou-se uma variação étnica significativa, sendo menor
nos indo-mediterrâneos (44%) e maior nos australianos/neozelandeses (81,4%). Os sul-
americanos apresentaram uma distribuição equilibrada com 52% no lado esquerdo e 48%
no lado direito.
No nosso trabalho a displasia à esquerda teve incidência muito superior nos casos
unilaterais. Quando consideramos somente estes pacientes (78 meninos) a estatística se
aproxima dos dados encontrados por Borges et al. (1995)7 com 65,4% de DDQ
exclusivamente à esquerda (Borges - 62,5%) e 34,6% à direita (Borges - 37,5%). Ambos
incluindo somente a população pediátrica do sexo masculino.
22
No presente estudo a alta incidência de bilateralidade foi considerada um fator
impactante de diferença com a literatura corrente que descreve pouca variação da DDQ
por gênero nas diferentes raças, mas considerável variação na bilateralidade4. Na nossa
casuística além da predominância de pacientes declarados caucasianos, a incidência de
bilateralidade (46,9%) apesar de ser inferior aos 60,5% encontrados por Samarah et al.
(2016)8 foi semelhante à encontrada por Borges (41,8%)7. Os sul-americanos caucasianos
foram considerados etnicamente os pacientes com maior incidência de DDQ bilateral
(69%), esta afirmativa foi baseada no trabalho de Romero et al. (1989)12 que analisaram
97 pacientes chilenos, sem distinção de sexo, onde somente 13 (13,4%) eram meninos.
Se considerarmos que os estudos de Samarah e Borges foram feitos exclusivamente com
pacientes do sexo masculino e analisando os quatro estudos em questão, incluindo o
presente, em todos a incidência de bilateralidade na população masculina foi superior à
relatada na literatura, isso reforça que existem diferenças epidemiológicas a serem
consideradas entre os sexos.
A média de idade no diagnóstico dos nossos pacientes foi de 22,8 meses (mediana
10,1 meses) com 66 meninos (45%), ou seja, cerca de metade deles apresentando
diagnóstico antes dos 6 meses de vida, e 39 pacientes (26,5%) apresentaram diagnóstico
“tardio” após os 2 anos. Em um estudo canadense13 considerando-se 20 meses de idade
como ponto de corte, o principal fator associado ao diagnóstico tardio foi a apresentação
bilateral (44%), semelhante ao presente estudo. No trabalho de Samarah et al. (2016)8 que
investigou 1145 meninos e encontrou 43 crianças com DDQ (70 quadris), os principais
fatores associados à apresentação tardia no sexo masculino foram a primiparidade e a
bilateralidade.
No momento do diagnóstico os pacientes foram classificados radiograficamente
quanto ao tipo de DDQ e observamos que a luxação alta do quadril junto com as
23
subluxações foram as apresentações mais prevalentes com 62 quadris acometidos pela
primeira (28,7%) e 60 quadris pela segunda respectivamente (27,8%), juntas elas
representaram 56,5% dos casos, enquanto os pacientes com instabilidades e displasias
isoladas foram os menos representativos da amostra com 13,1%. Apesar de ser encontrada
em todas as faixas etárias do nosso estudo, a luxação alta mostrou um aumento expressivo
quanto maior a idade do paciente, ao contrário das subluxações que foram mais frequentes
na faixa etária mais jovem (dos 0 aos 6 meses). Essa progressão da DDQ nos faz inferir
um pior prognóstico quanto maior a idade, o que não é exclusivo do sexo masculino, mas
chama a atenção para a realização de um diagnóstico mais precoce.
Na avaliação radiográfica, verificou-se a progressão do índice Acetabular na
radiografia em AP conforme a gravidade do tipo encontrado. Nos casos de instabilidade
pura a média foi de 25,1° e nos casos de luxação alta foi de 42.2°. Esse aumento gradativo
dos ângulos está em linha com o conceito de displasia do desenvolvimento como doença
progressiva do quadril, considerando o achado de que a grande maioria dos casos de
luxação alta foram diagnosticados em pacientes mais velhos. Comparando com outros
artigos sobre o tema, a média do IA na radiografia em AP e o desvio-padrão foram
semelhantes aos encontrados na literatura. Não encontramos referências sobre valores do
índice acetabular na incidência radiográfica de Lauenstein (Posição de Rã), todos os
autores de referência em seus estudos clássicos para o índice acetabular o fizeram na
radiografia de frente da bacia (AP)14-18.
Muitos trabalhos já foram escritos discutindo os chamados valores normais para
o índice acetabular. Kleinberg e Lieberman (1936)14 encontraram um índice médio em
RN de 27,5 graus e na infância (de onze a vinte e quatro meses), 20 graus; enquanto nas
crianças de doze a trinta e seis meses de idade com quadril displásico, o índice médio era
de 37,5 graus. Apesar das controvérsias sobre esse estudo, sobretudo em relação ao
24
posicionamento adequado do paciente e das variações possíveis do ângulo16,17, ele
continua sendo um bom referencial para diagnóstico e evolução dos casos desde que seja
utilizado em conjunto com os já bem estabelecidos parâmetros clínicos18. Broughton et
al. (1989)15 investigaram a correlação intra e entre observadores de diversas avaliações
possíveis para as displasias acetabulares e encontraram grande variabilidade entre as
medidas. De todos os parâmetros estudados, o índice acetabular foi o mais preciso, com
95% de concordância entre observadores. No nosso estudo os valores relativos do índice
acetabular na incidência de Lauenstein foram sempre discretamente menores que os
valores do mesmo ângulo na radiografia em AP, porém com média bem semelhante. É
possível que a incidência de rã seja mais precisa que a radiografia em AP quando os
exames são provenientes de serviços de radiologia não padronizados, pois nesta posição
a flexão e abdução dos quadris além de diminuir a lordose lombar corrigindo a báscula
da pelve, faz com que a criança fique posicionada mais de frente para o aparelho,
diminuindo a inclinação lateral e consequentemente, a variação do ângulo.
Quando cruzamos os dados do Índice acetabular com o tipo de DDQ e com a
classificação IHDI, foi possível verificar uma estreita correlação entre tipo radiográfico e
a classificação e apesar de não ser objetivo específico desta pesquisa, evidenciou e
validou para nós a reprodutibilidade da classificação proposta pelo International Hip
Dysplasia Institute como uma “evolução” da clássica Classificação de Tönnis, pois a
classificação IHDI independe do aparecimento do centro de ossificação secundário
proximal do fêmur para ser aplicada19,20.
Consideramos, portanto, pelos fatores expostos acima que a maior incidência de
bilateralidade no sexo masculino é um fator que pode justificar o diagnóstico tardio e
consequentemente, à maior incidência de luxações altas com tendência a um pior
prognóstico.
25
Estes achados enfatizam tanto a necessidade de uma avaliação mais vigilante no
diagnóstico neonatal quanto da instituição do tratamento tão logo seja identificada a
condição e a obrigatoriedade dos exames de triagem em todas as maternidades e para
todos os recém-nascidos, independente da presença ou não de fatores de risco.
Conclusão
A DDQ no sexo masculino apresenta características distintas das referidas na
literatura. Encontramos maior frequência de bilateralidade, idade de diagnóstico mais
tardia e um percentual maior de luxações altas do que nos demais estudos
epidemiológicos. Pelo exposto recomendamos a investigação diagnóstica na maternidade
para ambos os sexos, independente da presença de fatores de risco.
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28
5. CONSIDERAÇÕES FINAIS
Considerando a população estudada nesta casuística, a DDQ no sexo masculino
apresenta características distintas das referidas na literatura. Encontramos maior
frequência de bilateralidade, idade de diagnóstico mais tardia e um percentual maior de
luxações altas do que nos demais estudos epidemiológicos.
As radiografias da bacia ainda constituem um instrumento útil para o diagnóstico
de DDQ. O índice acetabular na incidência de Lauenstein parece ser mais confiável
quando não é possível a padronização das radiografias. A classificação radiográfica do
IHDI mostrou-se um bom instrumento de classificação da DDQ do nascimento aos quatro
anos de idade.
Pelo exposto recomendamos a investigação diagnóstica na maternidade para
ambos os sexos, independente da presença de fatores de risco.
29
6. REFERÊNCIAS BIBLIOGRÁFICAS
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30. Miao M, Cai H, Hu L, Wang Z. Retrospective observational study comparing the
international hip dysplasia institute classification with the Tönnis classification of
developmental dysplasia of the hip. Medicine (Baltimore) 2017; 96(3): 5902-07.
33
7. ANEXOS
7.1 - Parecer do Comitê de Ética em Pesquisa
34
35
7.2 - Normas de publicação da(s) revista(s) de submissão
36
37
38
39
40
41
42
Resumo
A displasia do desenvolvimento do quadril (DDQ) é uma das alterações ortopédicas
mais frequentes no quadril da população pediátrica. Há predominância no sexo feminino
e em pacientes com fatores de risco conhecidos. O objetivo foi avaliar as características
da Displasia do Desenvolvimento do Quadril no sexo masculino de um grande centro de
referência e cotejá-las com a literatura. Trata-se de estudo observacional transversal
baseado na revisão de prontuários e radiografias de onde foram coletados dados
demográficos e epidemiológicos tais como etnia, lateralidade, idade no diagnóstico,
índice acetabular, classificação radiográfica e outros. Foram encontrados 297 prontuários
no período de Maio de 1974 até Junho de 2009, destes 147 pacientes (216 quadris
afetados) foram elegíveis para a pesquisa. A maioria dos pacientes era procedente do
estado de São Paulo (91,1%), nascidos no Outono/Inverno (66,7%), autodeclarados
caucasianos (76,9%), com acometimento bilateral (46,9%) e idade média no diagnóstico
de 22,8 meses. O tipo de DDQ mais encontrado foi a luxação alta (28,7%), o índice
acetabular apresentou-se progressivamente aumentado quanto maior a idade do paciente.
A classificação do International Hip Dysplasia Institute (IHDI) mostrou-se mais
reprodutível que a Classificação de Tönnis.
A DDQ no sexo masculino mostrou características epidemiológicas diferentes dos
dados da literatura. O atraso no diagnóstico foi associado à ausência de fatores de risco e
à bilateralidade.
43
Abstract
Developmental Dysplasia of the Hip (DDH) is one of the most common orthopedic
hip diseases of pediatric population. There is predominance in females and in patients
with known risk factors. The objective was to evaluate the characteristics of DDH in
males of a reference center and compare them with literature. This is a cross-sectional
observational study based on the review of medical records and radiographs from which
epidemiological data such as ethnicity, laterality, diagnosis age, acetabular index,
radiographic classification and others were collected. A total of 297 records were found
between May 1974 and June 2009, 147 patients (216 hips) were eligible for the survey.
The majority of the patients came from the São Paulo state (91.1%), born in autumn /
winter (66.7%), self-declared caucasian (76.9%), with bilateral involvement (46.9%) and
mean age at diagnosis 22.8 months. The most frequent type of DDH was high dislocation
(28.7%), and the acetabular index progressively increased at the patient's age. The
International Hip Dysplasia Institute (IHDI) classification proved to be more reliable than
Tönnis classification.
DDQ in males showed different epidemiological characteristics from the literature.
Delayed diagnosis was associated with the absence of risk factors and bilaterality.